Caso clínico
Tumor glioneuronal papilar. Descripción de un caso
Papillary glioneuronal tumor. A case report
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D) Imagen de IHQ mostrando positividad para PGFA en las células que rodean las seudopapilas y positividad para sinaptofisina en el área interpapilar.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tumor glioneuronal papilar (TGNP) es una entidad diferenciada que fue incluida por la Organización Mundial de la Salud (OMS) por primera vez en el año 2007 dentro del grupo de tumores neuronales y mixtos neuronales-gliales, y de nuevo la clasificación del año 2016 los vuelve a incluir en este grupo. Komori et al. describieron por primera vez este tumor en el año 1998 y Kim et al. en el año 1997 mostraron un caso histológicamente similar, definido como neurocitoma pseudopapilar<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Suelen manifestarse como tumores habitualmente hemisféricos y periventriculares, de curso indolente y que se presentan en adultos jóvenes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen menos de 100 casos descritos en la literatura de este tipo de lesiones.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro propósito es describir los hallazgos clínicos, radiológicos e histológicos de este raro tumor en un paciente de 13 años tratado en nuestro centro, así como realizar una breve revisión de la literatura.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se presenta el caso de un paciente varón de 13 años de edad que fue trasladado a nuestro centro tras sufrir un traumatismo craneoencefálico leve con pérdida de consciencia de minutos de duración. No presentaba antecedentes a destacar excepto migraña abdominal. A su llegada a urgencias el paciente presentaba una puntuación de la escala de Glasgow de 15, sin déficit motor evidente ni alteraciones en los pares craneales y hematoma periorbitario izquierdo.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó una tomografía computarizada (TC) craneal (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> A) donde se demostraron un hematoma epidural frontal izquierdo y una lesión temporal derecha adyacente al asta temporal del ventrículo lateral derecho, hipodensa, de morfología ovalada y con calcificaciones groseras en su interior.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se completó el estudio con resonancia magnética (RM) craneal (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> B y C), donde se apreciaba una lesión ocupante de espacio en el lóbulo temporal derecho de 2,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro, con realce anular grueso en las secuencias con contraste.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante los hallazgos de imagen se decidió en Comité de Neurooncología de nuestro centro el tratamiento quirúrgico de la lesión. El paciente fue sometido a una craneotomía temporal derecha, con acceso a la lesión a través del surco temporal inferior. Los hallazgos intraoperatorios (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a> A) mostraron una lesión intraparenquimatosa, bien delimitada, violácea y de consistencia gomosa. Se realizó una exéresis completa de la lesión, hasta la pared externa del asta temporal derecha (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a> B). El postoperatorio del paciente cursó sin incidencias, siendo dado de alta a los 7 días de la intervención.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio anatomopatológico (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a> C y D) mostró una lesión de arquitectura papilar con vasos hialinizados recubiertos de una capa seudoestratificada de células gliales y zonas interpapilares de neurocitos. No se mostraban áreas de anaplasia, atipia nuclear, necrosis ni de hiperplasia endotelial evidente. El estudio de inmunohistoquímica (IHQ) presentó positividad para proteína glial fibrilar ácida (PGFA) en las células que rodeaban las seudopapilas vasculares; positividad para sinaptofisina y neurofilamentos en los elementos neuronales de las áreas interpapilares. El estudio también fue positivo para isocitrato deshidrogenasa (IDH1) y gen Alpha talasemia/Mental Retardation síndrome X-linked (ATRX) (focal en todos los anticuerpos). Fue negativo para antígeno de membrana epitelial (EMA), citoqueratinas (creatin cinasa [CK]) CKAE1-AE, CK7 y CK20. El índice de proliferación medido con el Ki 67 fue de entre un 1 y un 2% en la mayor parte de la lesión, excepto en un área sólida, en la que llegaba a un 10%. Los hallazgos en conjunto fueron compatibles con un TGNP papilar de grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span> de la OMS.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dadas las características de la lesión y la exéresis quirúrgica completa, no se consideró necesario ningún tratamiento complementario de la lesión.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM cerebral realizada a los 6 meses de la intervención no demostró resto tumoral (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> D) y el paciente se encuentra asintomático en la actualidad.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TGNP es una entidad poco frecuente y recientemente establecida dentro de los tumores del sistema nervioso central. En la clasificación de la OMS del año 2000 solo se hace una breve mención como un tipo de variante rara del ganglioglioma. Debido a la presencia histológica de seudopapilas y a su diferenciación bifásica, fue incluido como un tumor neuronal-glial de grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span> en la clasificación del año 2007<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. En la clasificación del año 2016 vuelve a ser incluido en el apartado de tumores neuronales y mixtos neuronales-gliales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presentación clínica de estos tumores puede incluir cualquier tipo de síntomas relacionados con una lesión ocupante de espacio hemisférica, siendo los hallazgos más frecuentes como manifestación inicial las crisis comiciales y la cefalea. Otros síntomas que también pueden estar presentes son las náuseas y los vómitos, las alteraciones de la visión, así como trastornos de la marcha, de la sensibilidad, etc.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Los pacientes también pueden estar asintomáticos con el hallazgo incidental de la lesión tras realizar estudios de neuroimagen por otro motivo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. A pesar del escaso número de pacientes, se ha afirmado que no existe diferencia entre sexos en la prevalencia de estas lesiones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La edad de presentación media son 26 años, aunque existen casos recogidos en la literatura desde los 4 a los 75 años<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8,9</span></a>.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los estudios de neuroimagen los TGNP se presentan habitualmente como lesiones quísticas con nódulo mural o sólidas con algún componente quístico. Su localización más frecuente es periventricular, en los lóbulos frontal y temporal (alrededor de 70% de los casos), seguidos por el lóbulo parietal, occipital y en el ventrículo lateral. En la TC suelen ser lesiones iso o hipodensas, con realce irregular y asociado en ocasiones a calcificaciones. En los estudios de RM suelen ser lesiones iso o hipointensas en secuencia T1, hiperintensas en T2, iso o hipointensas en secuencias de difusión, con realce intenso e irregular tras la administración de contraste<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">4,10</span></a>.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A nivel radiológico, el diagnóstico diferencial incluye al oligodendroglioma, el astrocitoma de alto grado, el ependimoma extraventricular, el ganglioglioma y el xantoastrocitoma pleomórfico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A nivel histológico, los TGNP representan un tumor de bajo grado, mixto neuronal-glial, compuesto por una matriz específica gliovascular seudopapilar en la cual las células gliales (astrocitos positivos para ácido peryódico de Schiff o células oligoastrocitarias Olig2 positivas) recubren vasos hialinizados. Las estructuras seudopapilares están rodeadas de células neuronales de varios tipos (neurocitos, células ganglionares y células ganglioides). En el estudio inmunohistoquímico todas estas células se tiñen de manera positiva para sinaptofisina, enolasa neuronal específica y β-tubulina de clase <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span> y la mayoría son positivos para NeuN. Los componentes glial y neuronal del tumor pueden variar en su proporción y distribución. Es frecuente que la lesión se rodee de gliosis intensa conteniendo fibras de Rosenthal, cuerpos granulares eosinofílicos, microcalcificaciones y depósitos de hemosiderina<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">5,7,11</span></a>.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ha sido identificada una translocación cromosómica recurrente t(9;17)(q31;q24) con el resultado de una proteína de fusión oncogénica denominada solute carrier family 44 choline transporter member 1-proteína cinasa C alfa (SLC44A1-PRKCA). Esta fusión es detectable por el análisis citogenético habitual y por la fluorescencia de hibridación in situ (FISH). Se ha postulado que esta fusión es característica del TGNP con un alto valor diagnóstico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>. Desafortunadamente, no realizamos este estudio en nuestro paciente.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La actividad proliferativa para la mayoría de los TGNP es baja, oscilando del 0,5 al 3% medido mediante los índices MIB-1 y Ki-67<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">9,11</span></a>. En el caso de nuestro paciente, existía una pequeña área en la que el índice de proliferación alcanzaba el 10%. No se optó por otros tratamientos complementarios al conseguirse una exéresis completa y no mostrar otros datos de agresividad (atipia nuclear, necrosis, hiperplasia vascular endotelial, etc.), pero se ha planificado un seguimiento clínico y radiológico por RM cada 6 meses.</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las características de la IHQ de los TGNP indican un posible origen en precursores multipotenciales capaces de diferenciación divergente glioneuronal, con posible origen en la matriz germinal subependimaria o, en el caso de los más superficiales, de la capa germinal secundaria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto al pronóstico, a pesar de que el TGNP se considera una neoplasia benigna que puede ser curable con la exéresis quirúrgica completa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>, ha sido descrita la progresión tumoral tas la resección subtotal y en algunos casos poco frecuentes los TGNP pueden mostrar un comportamiento más agresivo. Ha sido descrito un caso de un TGNP anaplásico con metástasis extraneurales. Se indica la radioterapia o la quimioterapia adyuvantes en caso de lesiones anaplásicas o recurrentes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">13-15</span></a>.</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, los TGNP son tumores benignos con características histológicas y radiológicas diferenciadoras de otros tumores glioneuronales mixtos. Suelen presentarse en pacientes jóvenes, en la región periventricular de los lóbulos frontal y temporal. El diagnóstico correcto, la exéresis quirúrgica completa y el seguimiento estricto por RM marcan la evolución favorable a largo plazo.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:8 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1184319" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1104653" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1184318" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1104652" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2017-12-08" "fechaAceptado" => "2018-04-14" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1104653" "palabras" => array:4 [ 0 => "Tumor glioneuronal papilar" 1 => "Imagen de resonancia magnética" 2 => "Tumor cerebral" 3 => "Patología" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1104652" "palabras" => array:4 [ 0 => "Papillary glioneuronal tumor" 1 => "Magnetic resonance imaging" 2 => "Brain tumor" 3 => "Pathology" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">El tumor glioneuronal papilar (TGNP) es una neoplasia del sistema nervioso central de reciente descripción. En el año 2007, la Organización Mundial de la Salud clasificó este tumor como una neoplasia neuronal-glial de grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span>. Los pacientes suelen ser niños o adultos jóvenes que presentan clínica de cefalea o crisis comiciales.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Describimos el caso de un paciente varón de 13 años de edad que fue remitido a nuestro centro tras presentar un traumatismo craneal leve a consecuencia de un accidente de circulación. La tomografía computarizada realizada en urgencias mostraba una lesión temporo-occipital derecha hipointensa. La imagen de resonancia magnética confirmó la presencia de una lesión indicativa de un tumor cerebral primario. Se realizó una exéresis quirúrgica completa de la lesión, con adecuada recuperación postoperatoria. El estudio de anatomía patológica de la lesión demostró una estructura seudopapilar con astrocitos y neuronas, compatible con TGNP.</p><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Discutimos los hallazgos clínicos, radiológicos e histológicos de este tipo de tumores poco frecuentes.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Papillary glioneuronal tumor (PGNT) is a recently described central nervous system neoplasm. In 2007, the World Health Organization classified this tumor as a grade I neuronal-glial neoplasm. Patients are usually juvenile and young adults who commonly present with headache or seizures.</p><p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">We report a case of a 13-year-old boy that was related to our hospital after suffering a mild head injury result of an automobile accident. Emergent CT scan showed a right hypointense temporo-occipital lesion. MRI confirmed the presence of a lesion suggestive of a primary brain tumor. The patient underwent total resection of the tumor, followed by an uneventful recovery. 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C) Imagen de RM cerebral, corte coronal en secuencia T1 con contraste, mostrando la lesión con realce grueso adyacente al asta temporal derecha. D) Imagen de RM cerebral, corte coronal, en secuencia T1 con contraste realizada a los 6 meses de la cirugía, sin evidencia de tumor residual.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1338 "Ancho" => 1517 "Tamanyo" => 432879 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0040" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Imagen intraoperatoria en la que se demuestra lesión violácea intraparenquimatosa. B) Cavidad quirúrgica tras exéresis completa. Se aprecia el plexo coroideo del asta temporal derecha. C) Imagen de anatomía patológica, tinción de hematoxilina eosina a 20 aumentos, mostrando a la izquierda la morfología seudopapilar y a la derecha el área interpapilar de elementos neuronales. D) Imagen de IHQ mostrando positividad para PGFA en las células que rodean las seudopapilas y positividad para sinaptofisina en el área interpapilar.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:15 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0080" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Papillary glioneuronal tumor: Case report and review of literature" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "B. Carangelo" 1 => "U. Arrigucci" 2 => "A. Mariottini" 3 => "L. Lavalle" 4 => "G. Muscas" 5 => "D. 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