Meningioma intramedular tipo rabdoide. Reporte de un caso y revisión de la literatura

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A su vez, casi el 75% de ellos tienen una localización dorsal, seguidos de un 15 y de un 5% en la región cervical y en la región lumbosacra, respectivamente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075">2</a>.Caso clínicoPresentamos el caso de un señor de 82 años con cuadro de pérdida de fuerza en ambos miembros inferiores y dificultad para la micción de pocos días de evolución, progresando finalmente a un cuadro de paraplejía e incontinencia urinaria. En la exploración física presentó un balance de fuerza 0/5 (escala Medical Research Council) en ambos miembros inferiores, sensibilidad superficial: hipoestesia en L2 con hipoalgesia severa por debajo de este nivel. La sensibilidad profunda vibratoria disminuida en crestas ilíacas, abolidas en rodillas y distal. Sensación rectal y reflejos vesicales, abolidos. Reflejos rotuliano y aquíleo, abolidos.Se procedió a realizar estudio de columna con resonancia magnética, observándose una lesión centromedular discretamente expansiva a la altura de D11, isointensas en T1 y T2, hiperintensa en STIR y captación de forma homogénea con la administración de contraste. La lesión presentaba unas medidas aproximadas de 8,4×21,6mm en sus ejes anteroposterior y longitudinal, respectivamente. De forma secundaria, se apreció dilatación del canal ependimario hasta el nivel correspondiente a D7 (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).<elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia>El paciente fue intervenido realizándose una laminectomía dorsal D10-D12 con apertura dural y exposición del cono medular. Se procedió a localizar la lesión mediante ecografía intraoperatoria y posteriormente resección de la misma a través del surco central posterior. Se observó una tumoración de aspecto grisáceo. La resección de la lesión se realizó en diferentes fragmentos. Macroscópicamente, presentaba buen plano de disección respecto al cono medular. Durante la extirpación, no se observó en ningún momento punto de contacto con el espacio subdural ni con la duramadre.En el examen histológico se observó una tumoración constituida predominantemente por una población de células con citoplasma claro y núcleos ovales, con presencia de pequeños nucléolos prominentes e intensa tinción citoplasmática periodic acid-Shiff (PAS) positiva que desaparecía tras el tratamiento con diastasa. Entre estas células se identificó otras que presentaban amplios citoplasmas eosinófilos con núcleos desplazados a la periferia y prominentes nucléolos eosinófilos (fenotipo rabdoide). Las células se disponían focalmente en un patrón papilar. El número de mitosis encontradas fue alrededor de 2-3/10 CGA. 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Los pocos casos descritos en la literatura de meningiomas puramente intramedulares suelen tener una localización cervical o torácica alta, siendo por eso un caso excepcional el descrito en este artículo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>).<elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia>Pocas teorías postulan el origen de estas lesiones. Una posible hipótesis es la transformación de fibroblastos a células meningoteliales a nivel de los espacios perivasculares del neuroeje.Las manifestaciones clínicas de estos tumores presentan una gran variabilidad, desde pacientes con leves déficits motores o sensitivos hasta cuadros neurológicos severos, tales como incontinencia urinaria, paraplejía, espasticidad, etc. En el diagnóstico de estas lesiones destaca el uso de la resonancia magnética. Radiológicamente, suelen ser iso-hiperintensos en secuencias T1 y T2, respectivamente. Destaca el uso de secuencias con gadolinio, para el diagnóstico diferencial con otros tumores, procesos infecciosos, etc.Los meningiomas subtipo rabdoide corresponden a un grado iii de la clasificación de la OMS del 2016 de los tumores de origen meningoepitelial. Estos tumores, al igual que los subtipos papilares y anaplásico, suelen ser muy agresivos, con altas tasas de recidivas, metástasis y mortalidad. Estos pueden ser confundidos con otros tipos de tumores extracraneales con morfología similar, de ahí la importancia de un diagnóstico diferencial con otras tumoraciones.El estudio inmunohistoquímico es de crucial importancia en estos tumores para un correcto diagnóstico:<ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005">–Positividad para vimentina y EMA: nos permite determinar el origen meningoepitelial de la lesión y dar un diagnóstico definitivo.</li></ul>Es necesario un diagnóstico diferencial con otras entidades, basándose en la negatividad de los siguientes marcadores:<ul class="elsevierStyleList" id="lis0010"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010">–Carcinoma rabdoide de tejidos blandos: negatividad para citoqueratinas 7 y 20.</li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015">–Rabdomiosarcoma: negatividad para actina y desmina.</li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0020">–Astrocitoma gemistocítico: PGFA negativa.</li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0025">–Metástasis de melanoma: proteína HMB-45 y S-100 negativas.</li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0030">–Tumor rabdoide/teratoide atípico, típico de la edad infantil, y negatividad sinaptofisina, enolasa y neurofilamentos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120">11</a>.</li></ul>El tratamiento de elección en tumoraciones intramedulares es la cirugía con extirpación completa ayudados de la monitorización neurofisiológica. Sughrue et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120">11</a> demuestran en un estudio retrospectivo de 34 pacientes con meningiomas de grado iii que la cirugía con resección completa+radioterapia, en aquellos casos que sea posible, mejora el pronóstico y la supervivencia de los pacientes, con tasas del 80, el 57 y el 40% a los 2, 5 y 10 años, respectivamente. En aquellos pacientes que presentan recidiva, se debe intentar siempre rescate quirúrgico. El papel de la radioterapia se basa en opiniones de expertos dadas la ausencia de estudios aleatorizados y la baja frecuencia de estos subtipos de tumores. Tanto Durand et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125">12</a> como Zhao et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130">13</a> reportan el papel de la radioterapia en estos tumores con beneficio en la supervivencia y en el periodo libre de enfermedad.ConclusionesEn el presente artículo exponemos el primer caso descrito en la literatura de un meningioma rabdoide intramedular (grado iii de la OMS) sin origen directo en la duramadre. La sintomatología de estos tumores es muy variable y consideramos muy importante la determinación histopatológica con inmunohistoquímica para el diagnóstico exacto de este tipo de lesiones tan infrecuentes. Dada la escasa casuística de meningiomas intramedulares puros, se debe seguir realizando estudios sobre el origen de este tipo de tumoraciones para plantear tratamientos y seguimiento del mismo.Conflicto de interesesSe niega cualquier conflicto de intereses en dicho manuscrito." 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Estos tumores suelen ser intradurales y extramedular. Son pocos los casos descritos en la literatura con una localización puramente intramedular (menos de 10 casos) y frecuentemente se observan en la unión cráneo-cervical. Ante la presencia de un tumor intramedular, realizamos diagnósticos diferenciales con ependimomas, astrocitomas, etc. En este artículo presentamos el primer caso descrito en la literatura de un paciente con un meningioma tipo rabdoide exclusivamente intramedular a nivel del cono medular." ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "Meningiomas are the most frequent tumors located at the spinal level together with neurinomas and metastases. These tumors tend to be intradural and extramedullar. There are few cases described in the literature with a purely intramedullary location (less than 10 cases) and they are frequently observed in the union craneal-cervical. In the presence of an intramedullary tumor we perform differential diagnoses with ependymomas, astrocytomas... In this article we present the first case described in the literature of a patient with a rabdoid-type meningioma exclusively intramedullary at the level of the medullary cone." ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1254 "Ancho" => 1200 "Tamanyo" => 101898 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "Resonancia magnética T1 sagital con contraste. 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entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Salvati et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090">5</a>, 1992 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">67 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Cervical C2-C4 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Cirugía \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Grado I \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Moriuchi et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100">7</a>, 1996 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">54 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Cervical C2-C4 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Cirugía \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Grado I \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Jallo et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095">6</a>, 2001 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">22 meses8 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">CervicalTorácica \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">CirugíaCirugía \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Grado IGrado I \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Liu et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110">9</a>, 2005 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">2 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Torácica T10 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Cirugía \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Grado I \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Covert et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105">8</a>, 2003 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">68 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Torácica 2-T3 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Cirugía \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Grado I \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Park et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115">10</a>, 2006 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">65 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Torácica T6-T10 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Cirugía \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Grado I \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Yuan et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080">3</a>, 2013 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">33 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Torácica T1-T3 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Cirugía \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Grado I \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Sah et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085">4</a>, 2018 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">23 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Torácica T8-T9 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Cirugía \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Grado I \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Caso actual \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">82 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Cono medular \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Cirugía+RXT \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Grado III \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab2065543.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "Resumen de casos publicados de meningiomas intramedulares puros en la literatura" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:13 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0070" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Adult primary intradural spinal cord tumors: A review" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "M.C. 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Estadísticas

Caso clínico

Meningioma intramedular tipo rabdoide. Reporte de un caso y revisión de la literatura

Rhabdoid type intramedullary meningioma. A case report and review of the literature

Jesús Riqué Dormidoa,

Autor para correspondencia

rjrido@gmail.com

Autor para correspondencia.

, Efraim Gómez Cárdenasa, Francisco Miguel Marín Láuta, Irene Millan Ortegab

a Servicio de Neurocirugía, Hospital Universitario Puerta del Mar, Cádiz, España

b Servicio Anatomía Patológica, Hospital Universitario Puerta del Mar, Cádiz, España

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progresando finalmente a un cuadro de paraplej&#237;a e incontinencia urinaria&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica present&#243; un balance de fuerza 0&#47;5 &#40;escala Medical Research Council&#41; en ambos miembros inferiores&#44; sensibilidad superficial&#58; hipoestesia en L2 con hipoalgesia severa por debajo de este nivel&#46; La sensibilidad profunda vibratoria disminuida en crestas il&#237;acas&#44; abolidas en rodillas y distal&#46; Sensaci&#243;n rectal y reflejos vesicales&#44; abolidos&#46; Reflejos rotuliano y aqu&#237;leo&#44; abolidos&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se procedi&#243; a realizar estudio de columna con resonancia magn&#233;tica&#44; observ&#225;ndose una lesi&#243;n centromedular discretamente expansiva a la altura de D11&#44; isointensas en T1 y T2&#44; hiperintensa en STIR y captaci&#243;n de forma homog&#233;nea con la administraci&#243;n de contraste&#46; La lesi&#243;n presentaba unas medidas aproximadas de 8&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>21&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en sus ejes anteroposterior y longitudinal&#44; respectivamente&#46; De forma secundaria&#44; se apreci&#243; dilataci&#243;n del canal ependimario hasta el nivel correspondiente a D7 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente fue intervenido realiz&#225;ndose una laminectom&#237;a dorsal D10-D12 con apertura dural y exposici&#243;n del cono medular&#46; Se procedi&#243; a localizar la lesi&#243;n mediante ecograf&#237;a intraoperatoria y posteriormente resecci&#243;n de la misma a trav&#233;s del surco central posterior&#46; Se observ&#243; una tumoraci&#243;n de aspecto gris&#225;ceo&#46; La resecci&#243;n de la lesi&#243;n se realiz&#243; en diferentes fragmentos&#46; Macrosc&#243;picamente&#44; presentaba buen plano de disecci&#243;n respecto al cono medular&#46; Durante la extirpaci&#243;n&#44; no se observ&#243; en ning&#250;n momento punto de contacto con el espacio subdural ni con la duramadre&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el examen histol&#243;gico se observ&#243; una tumoraci&#243;n constituida predominantemente por una poblaci&#243;n de c&#233;lulas con citoplasma claro y n&#250;cleos ovales&#44; con presencia de peque&#241;os nucl&#233;olos prominentes e intensa tinci&#243;n citoplasm&#225;tica periodic acid-Shiff &#40;PAS&#41; positiva que desaparec&#237;a tras el tratamiento con diastasa&#46; Entre estas c&#233;lulas se identific&#243; otras que presentaban amplios citoplasmas eosin&#243;filos con n&#250;cleos desplazados a la periferia y prominentes nucl&#233;olos eosin&#243;filos &#40;fenotipo rabdoide&#41;&#46; Las c&#233;lulas se dispon&#237;an focalmente en un patr&#243;n papilar&#46; El n&#250;mero de mitosis encontradas fue alrededor de 2-3&#47;10 CGA&#46; En algunos fragmentos se observ&#243; necrosis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las muestras fueron analizadas mediante estudios inmunohistoqu&#237;micos&#46; En estos estudios&#44; las c&#233;lulas tumorales expresaban inmunorreactividad frente a vimentina&#44; EMA&#44; citoqueratina de bajo peso y receptores de progesterona&#46; Las c&#233;lulas eran negativas para enolasa&#44; desmina&#44; actina m&#250;sculo liso&#44; D240&#44; HMB45&#44; Melan A&#44; PAX8&#44; PSA&#44; TTF1&#44; PSAP&#44; inhibina&#44; neurofilamentos&#44; PGFA&#44; cromogranina&#44; CD10&#44; sinaptofisina&#44; CD56&#44; citoqueratinas 7 y 20&#44; S-100 y BER-Ep4&#46; El &#237;ndice de proliferaci&#243;n &#40;Ki-67&#41; presentaba una expresi&#243;n superior al 20&#37; en zonas con diferenciaci&#243;n rabdoide&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el primer caso reportado en la literatura de un meningioma subtipo rabdoide intramedular a nivel del cono medular&#46; Los pocos casos descritos en la literatura de meningiomas puramente intramedulares suelen tener una localizaci&#243;n cervical o tor&#225;cica alta&#44; siendo por eso un caso excepcional el descrito en este art&#237;culo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pocas teor&#237;as postulan el origen de estas lesiones&#46; Una posible hip&#243;tesis es la transformaci&#243;n de fibroblastos a c&#233;lulas meningoteliales a nivel de los espacios perivasculares del neuroeje&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las manifestaciones cl&#237;nicas de estos tumores presentan una gran variabilidad&#44; desde pacientes con leves d&#233;ficits motores o sensitivos hasta cuadros neurol&#243;gicos severos&#44; tales como incontinencia urinaria&#44; paraplej&#237;a&#44; espasticidad&#44; etc&#46; En el diagn&#243;stico de estas lesiones destaca el uso de la resonancia magn&#233;tica&#46; Radiol&#243;gicamente&#44; suelen ser iso-hiperintensos en secuencias T1 y T2&#44; respectivamente&#46; Destaca el uso de secuencias con gadolinio&#44; para el diagn&#243;stico diferencial con otros tumores&#44; procesos infecciosos&#44; etc&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los meningiomas subtipo rabdoide corresponden a un grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span> de la clasificaci&#243;n de la OMS del 2016 de los tumores de origen meningoepitelial&#46; Estos tumores&#44; al igual que los subtipos papilares y anapl&#225;sico&#44; suelen ser muy agresivos&#44; con altas tasas de recidivas&#44; met&#225;stasis y mortalidad&#46; Estos pueden ser confundidos con otros tipos de tumores extracraneales con morfolog&#237;a similar&#44; de ah&#237; la importancia de un diagn&#243;stico diferencial con otras tumoraciones&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio inmunohistoqu&#237;mico es de crucial importancia en estos tumores para un correcto diagn&#243;stico&#58;<ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Positividad para vimentina y EMA&#58; nos permite determinar el origen meningoepitelial de la lesi&#243;n y dar un diagn&#243;stico definitivo&#46;</p></li></ul></p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es necesario un diagn&#243;stico diferencial con otras entidades&#44; bas&#225;ndose en la negatividad de los siguientes marcadores&#58;<ul class="elsevierStyleList" id="lis0010"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Carcinoma rabdoide de tejidos blandos&#58; negatividad para citoqueratinas 7 y 20&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Rabdomiosarcoma&#58; negatividad para actina y desmina&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0020"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Astrocitoma gemistoc&#237;tico&#58; PGFA negativa&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0025"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Met&#225;stasis de melanoma&#58; prote&#237;na HMB-45 y S-100 negativas&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0030"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tumor rabdoide&#47;teratoide at&#237;pico&#44; t&#237;pico de la edad infantil&#44; y negatividad sinaptofisina&#44; enolasa y neurofilamentos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p></li></ul></p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de elecci&#243;n en tumoraciones intramedulares es la cirug&#237;a con extirpaci&#243;n completa ayudados de la monitorizaci&#243;n neurofisiol&#243;gica&#46; Sughrue et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> demuestran en un estudio retrospectivo de 34 pacientes con meningiomas de grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span> que la cirug&#237;a con resecci&#243;n completa<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#43;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>radioterapia&#44; en aquellos casos que sea posible&#44; mejora el pron&#243;stico y la supervivencia de los pacientes&#44; con tasas del 80&#44; el 57 y el 40&#37; a los 2&#44; 5 y 10 a&#241;os&#44; respectivamente&#46; En aquellos pacientes que presentan recidiva&#44; se debe intentar siempre rescate quir&#250;rgico&#46; El papel de la radioterapia se basa en opiniones de expertos dadas la ausencia de estudios aleatorizados y la baja frecuencia de estos subtipos de tumores&#46; Tanto Durand et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a> como Zhao et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a> reportan el papel de la radioterapia en estos tumores con beneficio en la supervivencia y en el periodo libre de enfermedad&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusiones</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el presente art&#237;culo exponemos el primer caso descrito en la literatura de un meningioma rabdoide intramedular &#40;grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span> de la OMS&#41; sin origen directo en la duramadre&#46; La sintomatolog&#237;a de estos tumores es muy variable y consideramos muy importante la determinaci&#243;n histopatol&#243;gica con inmunohistoqu&#237;mica para el diagn&#243;stico exacto de este tipo de lesiones tan infrecuentes&#46; Dada la escasa casu&#237;stica de meningiomas intramedulares puros&#44; se debe seguir realizando estudios sobre el origen de este tipo de tumoraciones para plantear tratamientos y seguimiento del mismo&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se niega cualquier conflicto de intereses en dicho manuscrito&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Localizaci&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t\ttable-head\n
                  \t\t\t\t  " align="center" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Tratamiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-head\n
                  \t\t\t\t  " align="center" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Grado OMS&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Salvati et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; 1992&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">67 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Cervical C2-C4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Cirug&#237;a&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Grado I&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Moriuchi et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; 1996&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">54 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Cervical C2-C4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Cirug&#237;a&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Grado I&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Jallo et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; 2001&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">22 meses8 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">CervicalTor&#225;cica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Cirug&#237;aCirug&#237;a&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Grado IGrado I&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Liu et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; 2005&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tor&#225;cica T10&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Cirug&#237;a&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Grado I&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Covert et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#44; 2003&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">68 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tor&#225;cica 2-T3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Cirug&#237;a&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Grado I&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Park et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; 2006&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">65 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tor&#225;cica T6-T10&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Cirug&#237;a&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Grado I&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Yuan et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; 2013&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">33 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tor&#225;cica T1-T3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Cirug&#237;a&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Grado I&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Sah et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; 2018&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">23 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
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Información del artículo

ISSN: 11301473
Idioma original: Español

DOI:10.1016/j.neucir.2018.08.001

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