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progresando finalmente a un cuadro de paraplej&#237;a e incontinencia urinaria&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica present&#243; un balance de fuerza 0&#47;5 &#40;escala Medical Research Council&#41; en ambos miembros inferiores&#44; sensibilidad superficial&#58; hipoestesia en L2 con hipoalgesia severa por debajo de este nivel&#46; La sensibilidad profunda vibratoria disminuida en crestas il&#237;acas&#44; abolidas en rodillas y distal&#46; Sensaci&#243;n rectal y reflejos vesicales&#44; abolidos&#46; Reflejos rotuliano y aqu&#237;leo&#44; abolidos&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se procedi&#243; a realizar estudio de columna con resonancia magn&#233;tica&#44; observ&#225;ndose una lesi&#243;n centromedular discretamente expansiva a la altura de D11&#44; isointensas en T1 y T2&#44; hiperintensa en STIR y captaci&#243;n de forma homog&#233;nea con la administraci&#243;n de contraste&#46; La lesi&#243;n presentaba unas medidas aproximadas de 8&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>21&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en sus ejes anteroposterior y longitudinal&#44; respectivamente&#46; De forma secundaria&#44; se apreci&#243; dilataci&#243;n del canal ependimario hasta el nivel correspondiente a D7 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente fue intervenido realiz&#225;ndose una laminectom&#237;a dorsal D10-D12 con apertura dural y exposici&#243;n del cono medular&#46; Se procedi&#243; a localizar la lesi&#243;n mediante ecograf&#237;a intraoperatoria y posteriormente resecci&#243;n de la misma a trav&#233;s del surco central posterior&#46; Se observ&#243; una tumoraci&#243;n de aspecto gris&#225;ceo&#46; La resecci&#243;n de la lesi&#243;n se realiz&#243; en diferentes fragmentos&#46; Macrosc&#243;picamente&#44; presentaba buen plano de disecci&#243;n respecto al cono medular&#46; Durante la extirpaci&#243;n&#44; no se observ&#243; en ning&#250;n momento punto de contacto con el espacio subdural ni con la duramadre&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el examen histol&#243;gico se observ&#243; una tumoraci&#243;n constituida predominantemente por una poblaci&#243;n de c&#233;lulas con citoplasma claro y n&#250;cleos ovales&#44; con presencia de peque&#241;os nucl&#233;olos prominentes e intensa tinci&#243;n citoplasm&#225;tica periodic acid-Shiff &#40;PAS&#41; positiva que desaparec&#237;a tras el tratamiento con diastasa&#46; Entre estas c&#233;lulas se identific&#243; otras que presentaban amplios citoplasmas eosin&#243;filos con n&#250;cleos desplazados a la periferia y prominentes nucl&#233;olos eosin&#243;filos &#40;fenotipo rabdoide&#41;&#46; Las c&#233;lulas se dispon&#237;an focalmente en un patr&#243;n papilar&#46; El n&#250;mero de mitosis encontradas fue alrededor de 2-3&#47;10 CGA&#46; En algunos fragmentos se observ&#243; necrosis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las muestras fueron analizadas mediante estudios inmunohistoqu&#237;micos&#46; En estos estudios&#44; las c&#233;lulas tumorales expresaban inmunorreactividad frente a vimentina&#44; EMA&#44; citoqueratina de bajo peso y receptores de progesterona&#46; Las c&#233;lulas eran negativas para enolasa&#44; desmina&#44; actina m&#250;sculo liso&#44; D240&#44; HMB45&#44; Melan A&#44; PAX8&#44; PSA&#44; TTF1&#44; PSAP&#44; inhibina&#44; neurofilamentos&#44; PGFA&#44; cromogranina&#44; CD10&#44; sinaptofisina&#44; CD56&#44; citoqueratinas 7 y 20&#44; S-100 y BER-Ep4&#46; El &#237;ndice de proliferaci&#243;n &#40;Ki-67&#41; presentaba una expresi&#243;n superior al 20&#37; en zonas con diferenciaci&#243;n rabdoide&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el primer caso reportado en la literatura de un meningioma subtipo rabdoide intramedular a nivel del cono medular&#46; Los pocos casos descritos en la literatura de meningiomas puramente intramedulares suelen tener una localizaci&#243;n cervical o tor&#225;cica alta&#44; siendo por eso un caso excepcional el descrito en este art&#237;culo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pocas teor&#237;as postulan el origen de estas lesiones&#46; Una posible hip&#243;tesis es la transformaci&#243;n de fibroblastos a c&#233;lulas meningoteliales a nivel de los espacios perivasculares del neuroeje&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las manifestaciones cl&#237;nicas de estos tumores presentan una gran variabilidad&#44; desde pacientes con leves d&#233;ficits motores o sensitivos hasta cuadros neurol&#243;gicos severos&#44; tales como incontinencia urinaria&#44; paraplej&#237;a&#44; espasticidad&#44; etc&#46; En el diagn&#243;stico de estas lesiones destaca el uso de la resonancia magn&#233;tica&#46; Radiol&#243;gicamente&#44; suelen ser iso-hiperintensos en secuencias T1 y T2&#44; respectivamente&#46; Destaca el uso de secuencias con gadolinio&#44; para el diagn&#243;stico diferencial con otros tumores&#44; procesos infecciosos&#44; etc&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los meningiomas subtipo rabdoide corresponden a un grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span> de la clasificaci&#243;n de la OMS del 2016 de los tumores de origen meningoepitelial&#46; Estos tumores&#44; al igual que los subtipos papilares y anapl&#225;sico&#44; suelen ser muy agresivos&#44; con altas tasas de recidivas&#44; met&#225;stasis y mortalidad&#46; Estos pueden ser confundidos con otros tipos de tumores extracraneales con morfolog&#237;a similar&#44; de ah&#237; la importancia de un diagn&#243;stico diferencial con otras tumoraciones&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio inmunohistoqu&#237;mico es de crucial importancia en estos tumores para un correcto diagn&#243;stico&#58;<ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Positividad para vimentina y EMA&#58; nos permite determinar el origen meningoepitelial de la lesi&#243;n y dar un diagn&#243;stico definitivo&#46;</p></li></ul></p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es necesario un diagn&#243;stico diferencial con otras entidades&#44; bas&#225;ndose en la negatividad de los siguientes marcadores&#58;<ul class="elsevierStyleList" id="lis0010"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Carcinoma rabdoide de tejidos blandos&#58; negatividad para citoqueratinas 7 y 20&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Rabdomiosarcoma&#58; negatividad para actina y desmina&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0020"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Astrocitoma gemistoc&#237;tico&#58; PGFA negativa&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0025"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Met&#225;stasis de melanoma&#58; prote&#237;na HMB-45 y S-100 negativas&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0030"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tumor rabdoide&#47;teratoide at&#237;pico&#44; t&#237;pico de la edad infantil&#44; y negatividad sinaptofisina&#44; enolasa y neurofilamentos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p></li></ul></p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de elecci&#243;n en tumoraciones intramedulares es la cirug&#237;a con extirpaci&#243;n completa ayudados de la monitorizaci&#243;n neurofisiol&#243;gica&#46; Sughrue et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> demuestran en un estudio retrospectivo de 34 pacientes con meningiomas de grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span> que la cirug&#237;a con resecci&#243;n completa<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#43;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>radioterapia&#44; en aquellos casos que sea posible&#44; mejora el pron&#243;stico y la supervivencia de los pacientes&#44; con tasas del 80&#44; el 57 y el 40&#37; a los 2&#44; 5 y 10 a&#241;os&#44; respectivamente&#46; En aquellos pacientes que presentan recidiva&#44; se debe intentar siempre rescate quir&#250;rgico&#46; El papel de la radioterapia se basa en opiniones de expertos dadas la ausencia de estudios aleatorizados y la baja frecuencia de estos subtipos de tumores&#46; Tanto Durand et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a> como Zhao et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a> reportan el papel de la radioterapia en estos tumores con beneficio en la supervivencia y en el periodo libre de enfermedad&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusiones</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el presente art&#237;culo exponemos el primer caso descrito en la literatura de un meningioma rabdoide intramedular &#40;grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span> de la OMS&#41; sin origen directo en la duramadre&#46; La sintomatolog&#237;a de estos tumores es muy variable y consideramos muy importante la determinaci&#243;n histopatol&#243;gica con inmunohistoqu&#237;mica para el diagn&#243;stico exacto de este tipo de lesiones tan infrecuentes&#46; Dada la escasa casu&#237;stica de meningiomas intramedulares puros&#44; se debe seguir realizando estudios sobre el origen de este tipo de tumoraciones para plantear tratamientos y seguimiento del mismo&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se niega cualquier conflicto de intereses en dicho manuscrito&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Tratamiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Grado OMS&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Salvati et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; 1992&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Moriuchi et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; 1996&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Grado I&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Jallo et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; 2001&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">22 meses8 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Grado IGrado I&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Liu et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; 2005&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Grado I&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Covert et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#44; 2003&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">68 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Tor&#225;cica 2-T3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Cirug&#237;a&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Grado I&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Park et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; 2006&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">65 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Yuan et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; 2013&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Sah et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; 2018&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Cono medular&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Cirug&#237;a<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#43;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>RXT&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Grado III&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Vol. 30. Núm. 4.
Páginas 202-205 (julio - agosto 2019)
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Vol. 30. Núm. 4.
Páginas 202-205 (julio - agosto 2019)
Caso clínico
Meningioma intramedular tipo rabdoide. Reporte de un caso y revisión de la literatura
Rhabdoid type intramedullary meningioma. A case report and review of the literature
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Jesús Riqué Dormidoa,
Autor para correspondencia
rjrido@gmail.com

Autor para correspondencia.
, Efraim Gómez Cárdenasa, Francisco Miguel Marín Láuta, Irene Millan Ortegab
a Servicio de Neurocirugía, Hospital Universitario Puerta del Mar, Cádiz, España
b Servicio Anatomía Patológica, Hospital Universitario Puerta del Mar, Cádiz, España
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Tabla 1. Resumen de casos publicados de meningiomas intramedulares puros en la literatura
Resumen

Los meningiomas son los tumores más frecuentes localizados a nivel espinal junto a neurinomas y metástasis. Estos tumores suelen ser intradurales y extramedular. Son pocos los casos descritos en la literatura con una localización puramente intramedular (menos de 10 casos) y frecuentemente se observan en la unión cráneo-cervical. Ante la presencia de un tumor intramedular, realizamos diagnósticos diferenciales con ependimomas, astrocitomas, etc. En este artículo presentamos el primer caso descrito en la literatura de un paciente con un meningioma tipo rabdoide exclusivamente intramedular a nivel del cono medular.

Palabras clave:
Meningioma
Rabdoide
Intramedular
Cono medular
Abstract

Meningiomas are the most frequent tumors located at the spinal level together with neurinomas and metastases. These tumors tend to be intradural and extramedullar. There are few cases described in the literature with a purely intramedullary location (less than 10 cases) and they are frequently observed in the union craneal-cervical. In the presence of an intramedullary tumor we perform differential diagnoses with ependymomas, astrocytomas... In this article we present the first case described in the literature of a patient with a rabdoid-type meningioma exclusively intramedullary at the level of the medullary cone.

Keywords:
Meningioma
Rhabdoid
Intramedullary
Medullary cone

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