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el paciente mantiene su cabeza inm&#243;vil en sutil rotaci&#243;n y flexi&#243;n&#44; con la barbilla en posici&#243;n contralateral al lado afectado&#44; caracterizando la postura patol&#243;gica denominada <span class="elsevierStyleItalic">&#171;cock robin posture&#187;</span>&#44; t&#233;rmino acu&#241;ado en referencia a la postura del p&#225;jaro petirrojo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La afectaci&#243;n neurol&#243;gica &#40;tetraparesia&#41; es infrecuente en los estadios iniciales&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para poner de manifiesto la subluxaci&#243;n atlanto-axoidea se debe realizar una tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41;&#44; en donde se pueden observar la incongruencia articular y el aumento de la distancia entre el arco anterior del atlas y la odontoides del axis&#44; ADI &#40;del ingl&#233;s <span class="elsevierStyleItalic">atlanto-dental-interval&#41;</span>&#44; y una resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; para visualizar la alteraci&#243;n de se&#241;al de los ligamentos de la uni&#243;n craneocervical o descartar colecciones purulentas retrofar&#237;ngeas&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento inicial se basa en relajantes musculares&#44; antiinflamatorios no esteroideos&#44; ortesis cervical&#44; fisioterapia&#44; reposo y antibioticoterapia&#46; Los casos m&#225;s graves o de diagn&#243;stico tard&#237;o suelen requerir reducci&#243;n y estabilizaci&#243;n quir&#250;rgica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Si bien en la era preantibi&#243;tica era una complicaci&#243;n caracter&#237;stica de la faringitis bacteriana aguda infantil debido al <span class="elsevierStyleItalic">Streptococcus pyogenes</span>&#44; actualmente&#44; y especialmente en adultos&#44; la ocurrencia de esta complicaci&#243;n es muy infrecuente y las publicaciones al respecto son muy escasas&#59; en consecuencia&#44; no existen gu&#237;as cl&#237;nicas claras aceptadas para el manejo de estos pacientes&#44; por lo que el objetivo de este trabajo es enfatizar la importancia del diagn&#243;stico oportuno y revisar las pautas de tratamiento contempor&#225;neo&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 68 a&#241;os&#44; con antecedentes de leucemia mieloide cr&#243;nica que&#44; tras ser diagnosticada de poliartritis infecciosa debido a malestar general&#44; dolores articulares y s&#237;ndrome febril&#44; comenz&#243; con cervicalgia&#44; tort&#237;colis e impotencia funcional tanto para la rotaci&#243;n del hombro izquierdo&#44; como para la rotaci&#243;n cervical en todos los ejes&#46; Present&#243; una actitud cervical fija en rotaci&#243;n y lateroflexi&#243;n izquierda con contractura del m&#250;sculo esternocleidomastoideo ipsolateral&#59; la exploraci&#243;n neurol&#243;gica fue anodina&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La radiograf&#237;a cervical puso de manifiesto el aumento de partes blandas del espacio prevertebral en los niveles C1-C3&#44; por lo que se realiz&#243; una TC cervical en la que se observ&#243; un aumento de la distancia entre el arco anterior de C1 y la ap&#243;fisis odontoides &#40;ADI&#41; de 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; sin signos de osteomielitis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41; y una subluxaci&#243;n rotacional izquierda C1-C2 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la evaluaci&#243;n inicial&#44; se complet&#243; el estudio con una RM cervical en la que se observ&#243; una colecci&#243;n purulenta prevertebral con extensi&#243;n a la articulaci&#243;n atlanto-axoidea y alteraci&#243;n de se&#241;al de los ligamentos transverso y alares&#44; sin signos de mielopat&#237;a &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>C y D&#41;&#46; La angio-TC confirm&#243; la subluxaci&#243;n sin demostrar alteraci&#243;n de las arterias vertebrales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>E&#41;&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una punci&#243;n de la articulaci&#243;n escapulohumeral debido al aumento de volumen y de la temperatura local de la misma&#44; y una punci&#243;n de la colecci&#243;n far&#237;ngea tras la exploraci&#243;n endosc&#243;pica de la rinofaringe&#46; Ambas muestras fueron positivas para <span class="elsevierStyleItalic">Staphilococcus aureus</span> spp&#46;&#44; por lo que se inici&#243; tratamiento con cloxacilina 3 g&#47;12 h y levofloxacino 500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;12 h por v&#237;a oral durante 6 semanas&#44; con ortesis cervical r&#237;gida tipo SOMI para estabilizaci&#243;n cervical&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A las 3 semanas de iniciado el tratamiento antibi&#243;tico&#44; tras bajar los par&#225;metros de infecci&#243;n &#40;velocidad de sedimentaci&#243;n globular&#58; 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y prote&#237;na <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> reactiva&#58; 3&#44;60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;l&#41;&#44; se realiz&#243; intervenci&#243;n quir&#250;rgica para reducci&#243;n de la subluxaci&#243;n C1-C2&#44; con artrodesis en masas laterales de atlas y ped&#237;culos <span class="elsevierStyleItalic">&#40;pars&#41;</span> de axis por abordaje posterior &#40;t&#233;cnica interarticular de Goel-Harms&#41;&#44; bajo control radiosc&#243;pico y control con micro-Doppler de arterias vertebrales&#44; debido al fracaso de la reducci&#243;n cerrada&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La radiograf&#237;a &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A y B&#41; y la TC cervical posquir&#250;rgica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>C y D&#41; pusieron de manifiesto la reducci&#243;n completa de la luxaci&#243;n y estabilizaci&#243;n de la articulaci&#243;n atlanto-axoidea&#44; con una reducci&#243;n del ADI a 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os de la intervenci&#243;n&#44; la paciente mostr&#243; una evoluci&#243;n favorable&#44; con recuperaci&#243;n completa del proceso infeccioso y de la inestabilidad cervical&#44; sin secuelas neurol&#243;gicas&#59; si bien presenta una limitaci&#243;n de la rotaci&#243;n cervical de un 50&#37;&#44; aproximadamente&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Debido a la incidencia tan baja de dicho s&#237;ndrome en la edad adulta&#44; existen muy pocos casos descritos en la actualidad&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen varias teor&#237;as en cuanto a su fisiopatolog&#237;a&#46; La m&#225;s aceptada actualmente explica el inicio del proceso como una diseminaci&#243;n hemat&#243;gena de la infecci&#243;n proveniente de la pared posterosuperior de la faringe hacia la columna cervical&#44; la inflamaci&#243;n generada en los ligamentos cervicales estimula la presencia de espasmo muscular cervical como mecanismo defensivo&#44; lo que ocasionar&#237;a la tort&#237;colis&#44; con la consiguiente subluxaci&#243;n cervical<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#59; otra teor&#237;a es que el proceso inflamatorio causa un estado hiper&#233;mico en el tejido paravertebral con p&#233;rdida de tensi&#243;n ligamentaria&#44; especialmente del ligamento transverso del atlas&#44; que conlleva la desestabilizaci&#243;n de la uni&#243;n atloaxoidea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La poblaci&#243;n pedi&#225;trica presenta la mayor incidencia del SG&#44; debido a la mayor laxitud ligamentaria preexistente&#59; la inflamaci&#243;n se propaga inmediatamente a los ligamentos adyacentes&#44; aumentando la movilidad y la laxitud de estos&#44; produciendo la subluxaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; La hip&#243;tesis <span class="elsevierStyleItalic">&#171;2-hit&#187;</span> explica la mayor incidencia de SG en aquellos pacientes predispuestos por distensi&#243;n ligamentaria de base&#44; como los ni&#241;os&#44; o aquellos s&#237;ndromes con laxitud ligamentaria&#44; como el s&#237;ndrome de Down&#44; Marfan&#44; osteog&#233;nesis imperfecta&#44; neurofibromatosis&#44; y el s&#237;ndrome de Klippel-Feil<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; En nuestro caso&#44; es muy probable que&#44; debido a su condici&#243;n predisponente de d&#233;ficit inmunol&#243;gico debido a la leucemia mieloide cr&#243;nica&#44; la paciente estuvo predispuesta a contraer una poliartritis infecciosa y un absceso infeccioso de la v&#237;a a&#233;rea superior&#44; lo que ocasion&#243; un SG&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico del SG es principalmente cl&#237;nico&#60; sin embargo&#44; la confirmaci&#243;n debe exigir siempre una prueba de imagen radiol&#243;gica&#46; Si bien la subluxaci&#243;n C1-C2 se puede observar en radiograf&#237;as cervicales simples&#44; la postura de la cabeza en rotaci&#243;n provoca dificultades para obtener una radiograf&#237;a de calidad&#59; es por ello que el <span class="elsevierStyleItalic">gold standard</span> para el diagn&#243;stico de esta enfermedad es la TC tridimensional y la RM de la transici&#243;n craneocervical&#44; que permite examinar no solo las v&#233;rtebras y sus carillas articulares&#44; sino tambi&#233;n permite ver la presencia de abscesos retrofar&#237;ngeos&#44; como en nuestro caso&#44; o de medir el ADI&#44; siendo el aumento de este un resultado indirecto de lesi&#243;n del ligamento transverso&#44; relacionado con una mayor inestabilidad de la lesi&#243;n&#44; prediciendo la necesidad de tratamiento quir&#250;rgico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico del SG debe ser temprano&#44; siendo los signos centinelas el dolor cervical persistente y grave&#44; la tort&#237;colis y la tendencia a la rotaci&#243;n cef&#225;lica&#44; ya que el diagn&#243;stico despu&#233;s de la tercera semana de instaurada la enfermedad se relaciona con el fracaso del tratamiento conservador&#44; con mayor riesgo de recurrencia y deformidad craneofacial o cervical permanente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por lo general&#44; la subluxaci&#243;n aparece despu&#233;s de unas semanas de la tort&#237;colis&#59; en este periodo&#44; el tratamiento conservador es crucial&#44; ya que puede evitar las alteraciones cerebrovasculares por rotaci&#243;n de la arteria vertebral o por compresi&#243;n de la uni&#243;n bulbomedular por la ap&#243;fisis odontoides&#44; que pueden poner en peligro la vida&#44; y la necesidad de una fijaci&#243;n quir&#250;rgica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el diagn&#243;stico diferencial se deben descartar anomal&#237;as cong&#233;nitas de la columna cervical&#44; como fracturas C1-C2&#44; tumores de fosa posterior y de m&#233;dula espinal&#44; as&#237; como tambi&#233;n traumatismos de columna&#44; diston&#237;as y efectos de medicamentos que ocasionen tort&#237;colis&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento del SG es controvertido&#59; b&#225;sicamente&#44; consiste en reducir la subluxaci&#243;n atlanto-axoidea y resolver el proceso infeccioso&#46; El tratamiento inicial suele ser conservador&#44; incluyendo reposo en cama&#44; collar&#237;n cervical&#44; analg&#233;sicos&#44; medicamentos antiinflamatorios&#44; relajantes musculares y fisioterapia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#59; cuando proceda&#44; se debe utilizar terapia antibi&#243;tica y drenaje de la colecci&#243;n infecciosa&#46; Una vez que el proceso inflamatorio est&#233; resuelto completamente&#44; se recomienda el uso de un collar&#237;n r&#237;gido por al menos 2 semanas m&#225;s para tratar la cervicalgia y prevenir la recurrencia&#44; con retorno a la vida normal y al deporte despu&#233;s de 4 a 6 semanas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#59; si&#44; en cambio&#44; no se produce una reducci&#243;n espont&#225;nea de la lesi&#243;n debido a los cambios cr&#243;nicos producidos en los ligamentos&#44; como en nuestro caso&#44; se deriva en la necesidad de tratamiento quir&#250;rgico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para guiar su pron&#243;stico y manejo terap&#233;utico&#44; Fielding et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a> han propuesto una clasificaci&#243;n que subdivide la subluxaci&#243;n rotatoria atlanto-axoidea en 4 tipos&#58; el tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span> es una rotaci&#243;n sin traslaci&#243;n con el ligamento transverso &#237;ntegro&#59; estos casos suelen mejorar con relajantes musculares&#44; reposo&#44; antiinflamatorios no esteroideos y un soporte cervical suave estabilizador&#59; el tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span> presenta una m&#237;nima subluxaci&#243;n&#44; con un ADI entre 3-5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; requiere tracci&#243;n cervical y reducci&#243;n con collar&#237;n r&#237;gido o halo-chaleco durante 6-12 semanas&#59; el tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span> presenta una subluxaci&#243;n unilateral y anterior con un ADI &#62; 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; como en nuestro caso expuesto&#44; en el cual si la reducci&#243;n cerrada es insuficiente&#44; o si fracasa el tratamiento conservador&#44; se debe resolver quir&#250;rgicamente&#59; por &#250;ltimo&#44; el tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">iv</span>&#44; presenta un desplazamiento posterior completo del atlas&#44; siendo el tipo m&#225;s grave&#44; que requiere tracci&#243;n cervical&#44; inmovilizaci&#243;n y cirug&#237;a&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El presente caso nos demuestra lo poco acostumbrados que estamos en la pr&#225;ctica cl&#237;nica a pensar en este diagn&#243;stico&#44; y m&#225;s a&#250;n en la edad adulta&#46; Debido a que es un padecimiento que pone en peligro tanto la funci&#243;n neurol&#243;gica como la vida del paciente&#44; es importante tenerlo presente en nuestras posibilidades diagn&#243;sticas&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusi&#243;n</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La colaboraci&#243;n interdisciplinaria entre distintas especialidades m&#233;dico-quir&#250;rgicas es fundamental para establecer el diagn&#243;stico oportuno del SG&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante la sospecha de este&#44; es necesario exigir la ejecuci&#243;n urgente de ex&#225;menes complementarios radiol&#243;gicos&#44; TC o RM&#44; esenciales para confirmar el diagn&#243;stico y establecer un manejo adecuado&#44; evitando as&#237; consecuencias neurol&#243;gicas graves&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cabe destacar que el tratamiento m&#233;dico antiinflamatorio y analg&#233;sico&#44; la antibioticoterapia y la tracci&#243;n cervical con <span class="elsevierStyleItalic">halo-vest</span> son la primera l&#237;nea de tratamiento&#59; el tratamiento quir&#250;rgico debe reservarse para el fracaso del tratamiento conservador&#44; las recurrencias o el diagn&#243;stico tard&#237;o por la consiguiente imposibilidad de reducci&#243;n cerrada&#44; evitando as&#237; las complicaciones y las secuelas de la fijaci&#243;n de la articulaci&#243;n atlanto-axoidea&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores manifiestan no tener conflictos de intereses en relaci&#243;n con el art&#237;culo remitido titulado &#171;Subluxaci&#243;n atlanto-axoidea secundaria a absceso retrofar&#237;ngeo en el adulto &#40;s&#237;ndrome de Grisel&#41;&#46; Revisi&#243;n de la literatura a prop&#243;sito de un caso cl&#237;nico&#187;&#46;</p></span></span>"
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Caso clínico
Subluxación atlanto-axoidea secundaria a absceso retrofaríngeo en el adulto (síndrome de Grisel). Revisión de la literatura a propósito de un caso clínico
Atlantoaxial subluxation secondary to retropharyngeal abcess in adults (Grisel's syndrome). Review of literature about a clinical case
Joaquín Andrés Andermatten
Autor para correspondencia
joa-ander@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, Alejando Elua Pinin, Nicolás Samprón Lebed, Mikel Armendariz Guezala, Mariano Arrazola Schlamilch, Enrique Úrculo Bareño
Servicio de Neurocirugía, Hospital Universitario Donostia, San Sebastián, Guipúzcoa, España
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el paciente mantiene su cabeza inm&#243;vil en sutil rotaci&#243;n y flexi&#243;n&#44; con la barbilla en posici&#243;n contralateral al lado afectado&#44; caracterizando la postura patol&#243;gica denominada <span class="elsevierStyleItalic">&#171;cock robin posture&#187;</span>&#44; t&#233;rmino acu&#241;ado en referencia a la postura del p&#225;jaro petirrojo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La afectaci&#243;n neurol&#243;gica &#40;tetraparesia&#41; es infrecuente en los estadios iniciales&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para poner de manifiesto la subluxaci&#243;n atlanto-axoidea se debe realizar una tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41;&#44; en donde se pueden observar la incongruencia articular y el aumento de la distancia entre el arco anterior del atlas y la odontoides del axis&#44; ADI &#40;del ingl&#233;s <span class="elsevierStyleItalic">atlanto-dental-interval&#41;</span>&#44; y una resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; para visualizar la alteraci&#243;n de se&#241;al de los ligamentos de la uni&#243;n craneocervical o descartar colecciones purulentas retrofar&#237;ngeas&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento inicial se basa en relajantes musculares&#44; antiinflamatorios no esteroideos&#44; ortesis cervical&#44; fisioterapia&#44; reposo y antibioticoterapia&#46; Los casos m&#225;s graves o de diagn&#243;stico tard&#237;o suelen requerir reducci&#243;n y estabilizaci&#243;n quir&#250;rgica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Si bien en la era preantibi&#243;tica era una complicaci&#243;n caracter&#237;stica de la faringitis bacteriana aguda infantil debido al <span class="elsevierStyleItalic">Streptococcus pyogenes</span>&#44; actualmente&#44; y especialmente en adultos&#44; la ocurrencia de esta complicaci&#243;n es muy infrecuente y las publicaciones al respecto son muy escasas&#59; en consecuencia&#44; no existen gu&#237;as cl&#237;nicas claras aceptadas para el manejo de estos pacientes&#44; por lo que el objetivo de este trabajo es enfatizar la importancia del diagn&#243;stico oportuno y revisar las pautas de tratamiento contempor&#225;neo&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 68 a&#241;os&#44; con antecedentes de leucemia mieloide cr&#243;nica que&#44; tras ser diagnosticada de poliartritis infecciosa debido a malestar general&#44; dolores articulares y s&#237;ndrome febril&#44; comenz&#243; con cervicalgia&#44; tort&#237;colis e impotencia funcional tanto para la rotaci&#243;n del hombro izquierdo&#44; como para la rotaci&#243;n cervical en todos los ejes&#46; Present&#243; una actitud cervical fija en rotaci&#243;n y lateroflexi&#243;n izquierda con contractura del m&#250;sculo esternocleidomastoideo ipsolateral&#59; la exploraci&#243;n neurol&#243;gica fue anodina&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La radiograf&#237;a cervical puso de manifiesto el aumento de partes blandas del espacio prevertebral en los niveles C1-C3&#44; por lo que se realiz&#243; una TC cervical en la que se observ&#243; un aumento de la distancia entre el arco anterior de C1 y la ap&#243;fisis odontoides &#40;ADI&#41; de 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; sin signos de osteomielitis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41; y una subluxaci&#243;n rotacional izquierda C1-C2 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la evaluaci&#243;n inicial&#44; se complet&#243; el estudio con una RM cervical en la que se observ&#243; una colecci&#243;n purulenta prevertebral con extensi&#243;n a la articulaci&#243;n atlanto-axoidea y alteraci&#243;n de se&#241;al de los ligamentos transverso y alares&#44; sin signos de mielopat&#237;a &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>C y D&#41;&#46; La angio-TC confirm&#243; la subluxaci&#243;n sin demostrar alteraci&#243;n de las arterias vertebrales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>E&#41;&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una punci&#243;n de la articulaci&#243;n escapulohumeral debido al aumento de volumen y de la temperatura local de la misma&#44; y una punci&#243;n de la colecci&#243;n far&#237;ngea tras la exploraci&#243;n endosc&#243;pica de la rinofaringe&#46; Ambas muestras fueron positivas para <span class="elsevierStyleItalic">Staphilococcus aureus</span> spp&#46;&#44; por lo que se inici&#243; tratamiento con cloxacilina 3 g&#47;12 h y levofloxacino 500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;12 h por v&#237;a oral durante 6 semanas&#44; con ortesis cervical r&#237;gida tipo SOMI para estabilizaci&#243;n cervical&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A las 3 semanas de iniciado el tratamiento antibi&#243;tico&#44; tras bajar los par&#225;metros de infecci&#243;n &#40;velocidad de sedimentaci&#243;n globular&#58; 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y prote&#237;na <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> reactiva&#58; 3&#44;60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;l&#41;&#44; se realiz&#243; intervenci&#243;n quir&#250;rgica para reducci&#243;n de la subluxaci&#243;n C1-C2&#44; con artrodesis en masas laterales de atlas y ped&#237;culos <span class="elsevierStyleItalic">&#40;pars&#41;</span> de axis por abordaje posterior &#40;t&#233;cnica interarticular de Goel-Harms&#41;&#44; bajo control radiosc&#243;pico y control con micro-Doppler de arterias vertebrales&#44; debido al fracaso de la reducci&#243;n cerrada&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La radiograf&#237;a &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A y B&#41; y la TC cervical posquir&#250;rgica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>C y D&#41; pusieron de manifiesto la reducci&#243;n completa de la luxaci&#243;n y estabilizaci&#243;n de la articulaci&#243;n atlanto-axoidea&#44; con una reducci&#243;n del ADI a 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os de la intervenci&#243;n&#44; la paciente mostr&#243; una evoluci&#243;n favorable&#44; con recuperaci&#243;n completa del proceso infeccioso y de la inestabilidad cervical&#44; sin secuelas neurol&#243;gicas&#59; si bien presenta una limitaci&#243;n de la rotaci&#243;n cervical de un 50&#37;&#44; aproximadamente&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Debido a la incidencia tan baja de dicho s&#237;ndrome en la edad adulta&#44; existen muy pocos casos descritos en la actualidad&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen varias teor&#237;as en cuanto a su fisiopatolog&#237;a&#46; La m&#225;s aceptada actualmente explica el inicio del proceso como una diseminaci&#243;n hemat&#243;gena de la infecci&#243;n proveniente de la pared posterosuperior de la faringe hacia la columna cervical&#44; la inflamaci&#243;n generada en los ligamentos cervicales estimula la presencia de espasmo muscular cervical como mecanismo defensivo&#44; lo que ocasionar&#237;a la tort&#237;colis&#44; con la consiguiente subluxaci&#243;n cervical<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#59; otra teor&#237;a es que el proceso inflamatorio causa un estado hiper&#233;mico en el tejido paravertebral con p&#233;rdida de tensi&#243;n ligamentaria&#44; especialmente del ligamento transverso del atlas&#44; que conlleva la desestabilizaci&#243;n de la uni&#243;n atloaxoidea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La poblaci&#243;n pedi&#225;trica presenta la mayor incidencia del SG&#44; debido a la mayor laxitud ligamentaria preexistente&#59; la inflamaci&#243;n se propaga inmediatamente a los ligamentos adyacentes&#44; aumentando la movilidad y la laxitud de estos&#44; produciendo la subluxaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; La hip&#243;tesis <span class="elsevierStyleItalic">&#171;2-hit&#187;</span> explica la mayor incidencia de SG en aquellos pacientes predispuestos por distensi&#243;n ligamentaria de base&#44; como los ni&#241;os&#44; o aquellos s&#237;ndromes con laxitud ligamentaria&#44; como el s&#237;ndrome de Down&#44; Marfan&#44; osteog&#233;nesis imperfecta&#44; neurofibromatosis&#44; y el s&#237;ndrome de Klippel-Feil<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; En nuestro caso&#44; es muy probable que&#44; debido a su condici&#243;n predisponente de d&#233;ficit inmunol&#243;gico debido a la leucemia mieloide cr&#243;nica&#44; la paciente estuvo predispuesta a contraer una poliartritis infecciosa y un absceso infeccioso de la v&#237;a a&#233;rea superior&#44; lo que ocasion&#243; un SG&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico del SG es principalmente cl&#237;nico&#60; sin embargo&#44; la confirmaci&#243;n debe exigir siempre una prueba de imagen radiol&#243;gica&#46; Si bien la subluxaci&#243;n C1-C2 se puede observar en radiograf&#237;as cervicales simples&#44; la postura de la cabeza en rotaci&#243;n provoca dificultades para obtener una radiograf&#237;a de calidad&#59; es por ello que el <span class="elsevierStyleItalic">gold standard</span> para el diagn&#243;stico de esta enfermedad es la TC tridimensional y la RM de la transici&#243;n craneocervical&#44; que permite examinar no solo las v&#233;rtebras y sus carillas articulares&#44; sino tambi&#233;n permite ver la presencia de abscesos retrofar&#237;ngeos&#44; como en nuestro caso&#44; o de medir el ADI&#44; siendo el aumento de este un resultado indirecto de lesi&#243;n del ligamento transverso&#44; relacionado con una mayor inestabilidad de la lesi&#243;n&#44; prediciendo la necesidad de tratamiento quir&#250;rgico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico del SG debe ser temprano&#44; siendo los signos centinelas el dolor cervical persistente y grave&#44; la tort&#237;colis y la tendencia a la rotaci&#243;n cef&#225;lica&#44; ya que el diagn&#243;stico despu&#233;s de la tercera semana de instaurada la enfermedad se relaciona con el fracaso del tratamiento conservador&#44; con mayor riesgo de recurrencia y deformidad craneofacial o cervical permanente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por lo general&#44; la subluxaci&#243;n aparece despu&#233;s de unas semanas de la tort&#237;colis&#59; en este periodo&#44; el tratamiento conservador es crucial&#44; ya que puede evitar las alteraciones cerebrovasculares por rotaci&#243;n de la arteria vertebral o por compresi&#243;n de la uni&#243;n bulbomedular por la ap&#243;fisis odontoides&#44; que pueden poner en peligro la vida&#44; y la necesidad de una fijaci&#243;n quir&#250;rgica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el diagn&#243;stico diferencial se deben descartar anomal&#237;as cong&#233;nitas de la columna cervical&#44; como fracturas C1-C2&#44; tumores de fosa posterior y de m&#233;dula espinal&#44; as&#237; como tambi&#233;n traumatismos de columna&#44; diston&#237;as y efectos de medicamentos que ocasionen tort&#237;colis&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento del SG es controvertido&#59; b&#225;sicamente&#44; consiste en reducir la subluxaci&#243;n atlanto-axoidea y resolver el proceso infeccioso&#46; El tratamiento inicial suele ser conservador&#44; incluyendo reposo en cama&#44; collar&#237;n cervical&#44; analg&#233;sicos&#44; medicamentos antiinflamatorios&#44; relajantes musculares y fisioterapia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#59; cuando proceda&#44; se debe utilizar terapia antibi&#243;tica y drenaje de la colecci&#243;n infecciosa&#46; Una vez que el proceso inflamatorio est&#233; resuelto completamente&#44; se recomienda el uso de un collar&#237;n r&#237;gido por al menos 2 semanas m&#225;s para tratar la cervicalgia y prevenir la recurrencia&#44; con retorno a la vida normal y al deporte despu&#233;s de 4 a 6 semanas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#59; si&#44; en cambio&#44; no se produce una reducci&#243;n espont&#225;nea de la lesi&#243;n debido a los cambios cr&#243;nicos producidos en los ligamentos&#44; como en nuestro caso&#44; se deriva en la necesidad de tratamiento quir&#250;rgico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para guiar su pron&#243;stico y manejo terap&#233;utico&#44; Fielding et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a> han propuesto una clasificaci&#243;n que subdivide la subluxaci&#243;n rotatoria atlanto-axoidea en 4 tipos&#58; el tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span> es una rotaci&#243;n sin traslaci&#243;n con el ligamento transverso &#237;ntegro&#59; estos casos suelen mejorar con relajantes musculares&#44; reposo&#44; antiinflamatorios no esteroideos y un soporte cervical suave estabilizador&#59; el tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span> presenta una m&#237;nima subluxaci&#243;n&#44; con un ADI entre 3-5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; requiere tracci&#243;n cervical y reducci&#243;n con collar&#237;n r&#237;gido o halo-chaleco durante 6-12 semanas&#59; el tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span> presenta una subluxaci&#243;n unilateral y anterior con un ADI &#62; 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; como en nuestro caso expuesto&#44; en el cual si la reducci&#243;n cerrada es insuficiente&#44; o si fracasa el tratamiento conservador&#44; se debe resolver quir&#250;rgicamente&#59; por &#250;ltimo&#44; el tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">iv</span>&#44; presenta un desplazamiento posterior completo del atlas&#44; siendo el tipo m&#225;s grave&#44; que requiere tracci&#243;n cervical&#44; inmovilizaci&#243;n y cirug&#237;a&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El presente caso nos demuestra lo poco acostumbrados que estamos en la pr&#225;ctica cl&#237;nica a pensar en este diagn&#243;stico&#44; y m&#225;s a&#250;n en la edad adulta&#46; Debido a que es un padecimiento que pone en peligro tanto la funci&#243;n neurol&#243;gica como la vida del paciente&#44; es importante tenerlo presente en nuestras posibilidades diagn&#243;sticas&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusi&#243;n</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La colaboraci&#243;n interdisciplinaria entre distintas especialidades m&#233;dico-quir&#250;rgicas es fundamental para establecer el diagn&#243;stico oportuno del SG&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante la sospecha de este&#44; es necesario exigir la ejecuci&#243;n urgente de ex&#225;menes complementarios radiol&#243;gicos&#44; TC o RM&#44; esenciales para confirmar el diagn&#243;stico y establecer un manejo adecuado&#44; evitando as&#237; consecuencias neurol&#243;gicas graves&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cabe destacar que el tratamiento m&#233;dico antiinflamatorio y analg&#233;sico&#44; la antibioticoterapia y la tracci&#243;n cervical con <span class="elsevierStyleItalic">halo-vest</span> son la primera l&#237;nea de tratamiento&#59; el tratamiento quir&#250;rgico debe reservarse para el fracaso del tratamiento conservador&#44; las recurrencias o el diagn&#243;stico tard&#237;o por la consiguiente imposibilidad de reducci&#243;n cerrada&#44; evitando as&#237; las complicaciones y las secuelas de la fijaci&#243;n de la articulaci&#243;n atlanto-axoidea&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores manifiestan no tener conflictos de intereses en relaci&#243;n con el art&#237;culo remitido titulado &#171;Subluxaci&#243;n atlanto-axoidea secundaria a absceso retrofar&#237;ngeo en el adulto &#40;s&#237;ndrome de Grisel&#41;&#46; Revisi&#243;n de la literatura a prop&#243;sito de un caso cl&#237;nico&#187;&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 11301473
Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
año/Mes Html Pdf Total
2023 Marzo 8 2 10
2022 Abril 1 2 3
2021 Octubre 0 2 2
2021 Febrero 1 0 1
2020 Octubre 1 0 1
2020 Septiembre 1 2 3
2020 Julio 5 0 5
2020 Marzo 1 2 3
2020 Febrero 1 2 3
2020 Enero 1 0 1
2019 Octubre 1 2 3

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