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el paciente mantiene su cabeza inm&#243;vil en sutil rotaci&#243;n y flexi&#243;n&#44; con la barbilla en posici&#243;n contralateral al lado afectado&#44; caracterizando la postura patol&#243;gica denominada <span class="elsevierStyleItalic">&#171;cock robin posture&#187;</span>&#44; t&#233;rmino acu&#241;ado en referencia a la postura del p&#225;jaro petirrojo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La afectaci&#243;n neurol&#243;gica &#40;tetraparesia&#41; es infrecuente en los estadios iniciales&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para poner de manifiesto la subluxaci&#243;n atlanto-axoidea se debe realizar una tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41;&#44; en donde se pueden observar la incongruencia articular y el aumento de la distancia entre el arco anterior del atlas y la odontoides del axis&#44; ADI &#40;del ingl&#233;s <span class="elsevierStyleItalic">atlanto-dental-interval&#41;</span>&#44; y una resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; para visualizar la alteraci&#243;n de se&#241;al de los ligamentos de la uni&#243;n craneocervical o descartar colecciones purulentas retrofar&#237;ngeas&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento inicial se basa en relajantes musculares&#44; antiinflamatorios no esteroideos&#44; ortesis cervical&#44; fisioterapia&#44; reposo y antibioticoterapia&#46; Los casos m&#225;s graves o de diagn&#243;stico tard&#237;o suelen requerir reducci&#243;n y estabilizaci&#243;n quir&#250;rgica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Si bien en la era preantibi&#243;tica era una complicaci&#243;n caracter&#237;stica de la faringitis bacteriana aguda infantil debido al <span class="elsevierStyleItalic">Streptococcus pyogenes</span>&#44; actualmente&#44; y especialmente en adultos&#44; la ocurrencia de esta complicaci&#243;n es muy infrecuente y las publicaciones al respecto son muy escasas&#59; en consecuencia&#44; no existen gu&#237;as cl&#237;nicas claras aceptadas para el manejo de estos pacientes&#44; por lo que el objetivo de este trabajo es enfatizar la importancia del diagn&#243;stico oportuno y revisar las pautas de tratamiento contempor&#225;neo&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 68 a&#241;os&#44; con antecedentes de leucemia mieloide cr&#243;nica que&#44; tras ser diagnosticada de poliartritis infecciosa debido a malestar general&#44; dolores articulares y s&#237;ndrome febril&#44; comenz&#243; con cervicalgia&#44; tort&#237;colis e impotencia funcional tanto para la rotaci&#243;n del hombro izquierdo&#44; como para la rotaci&#243;n cervical en todos los ejes&#46; Present&#243; una actitud cervical fija en rotaci&#243;n y lateroflexi&#243;n izquierda con contractura del m&#250;sculo esternocleidomastoideo ipsolateral&#59; la exploraci&#243;n neurol&#243;gica fue anodina&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La radiograf&#237;a cervical puso de manifiesto el aumento de partes blandas del espacio prevertebral en los niveles C1-C3&#44; por lo que se realiz&#243; una TC cervical en la que se observ&#243; un aumento de la distancia entre el arco anterior de C1 y la ap&#243;fisis odontoides &#40;ADI&#41; de 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; sin signos de osteomielitis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41; y una subluxaci&#243;n rotacional izquierda C1-C2 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la evaluaci&#243;n inicial&#44; se complet&#243; el estudio con una RM cervical en la que se observ&#243; una colecci&#243;n purulenta prevertebral con extensi&#243;n a la articulaci&#243;n atlanto-axoidea y alteraci&#243;n de se&#241;al de los ligamentos transverso y alares&#44; sin signos de mielopat&#237;a &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>C y D&#41;&#46; La angio-TC confirm&#243; la subluxaci&#243;n sin demostrar alteraci&#243;n de las arterias vertebrales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>E&#41;&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una punci&#243;n de la articulaci&#243;n escapulohumeral debido al aumento de volumen y de la temperatura local de la misma&#44; y una punci&#243;n de la colecci&#243;n far&#237;ngea tras la exploraci&#243;n endosc&#243;pica de la rinofaringe&#46; Ambas muestras fueron positivas para <span class="elsevierStyleItalic">Staphilococcus aureus</span> spp&#46;&#44; por lo que se inici&#243; tratamiento con cloxacilina 3 g&#47;12 h y levofloxacino 500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;12 h por v&#237;a oral durante 6 semanas&#44; con ortesis cervical r&#237;gida tipo SOMI para estabilizaci&#243;n cervical&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A las 3 semanas de iniciado el tratamiento antibi&#243;tico&#44; tras bajar los par&#225;metros de infecci&#243;n &#40;velocidad de sedimentaci&#243;n globular&#58; 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y prote&#237;na <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> reactiva&#58; 3&#44;60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;l&#41;&#44; se realiz&#243; intervenci&#243;n quir&#250;rgica para reducci&#243;n de la subluxaci&#243;n C1-C2&#44; con artrodesis en masas laterales de atlas y ped&#237;culos <span class="elsevierStyleItalic">&#40;pars&#41;</span> de axis por abordaje posterior &#40;t&#233;cnica interarticular de Goel-Harms&#41;&#44; bajo control radiosc&#243;pico y control con micro-Doppler de arterias vertebrales&#44; debido al fracaso de la reducci&#243;n cerrada&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La radiograf&#237;a &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A y B&#41; y la TC cervical posquir&#250;rgica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>C y D&#41; pusieron de manifiesto la reducci&#243;n completa de la luxaci&#243;n y estabilizaci&#243;n de la articulaci&#243;n atlanto-axoidea&#44; con una reducci&#243;n del ADI a 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os de la intervenci&#243;n&#44; la paciente mostr&#243; una evoluci&#243;n favorable&#44; con recuperaci&#243;n completa del proceso infeccioso y de la inestabilidad cervical&#44; sin secuelas neurol&#243;gicas&#59; si bien presenta una limitaci&#243;n de la rotaci&#243;n cervical de un 50&#37;&#44; aproximadamente&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Debido a la incidencia tan baja de dicho s&#237;ndrome en la edad adulta&#44; existen muy pocos casos descritos en la actualidad&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen varias teor&#237;as en cuanto a su fisiopatolog&#237;a&#46; La m&#225;s aceptada actualmente explica el inicio del proceso como una diseminaci&#243;n hemat&#243;gena de la infecci&#243;n proveniente de la pared posterosuperior de la faringe hacia la columna cervical&#44; la inflamaci&#243;n generada en los ligamentos cervicales estimula la presencia de espasmo muscular cervical como mecanismo defensivo&#44; lo que ocasionar&#237;a la tort&#237;colis&#44; con la consiguiente subluxaci&#243;n cervical<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#59; otra teor&#237;a es que el proceso inflamatorio causa un estado hiper&#233;mico en el tejido paravertebral con p&#233;rdida de tensi&#243;n ligamentaria&#44; especialmente del ligamento transverso del atlas&#44; que conlleva la desestabilizaci&#243;n de la uni&#243;n atloaxoidea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La poblaci&#243;n pedi&#225;trica presenta la mayor incidencia del SG&#44; debido a la mayor laxitud ligamentaria preexistente&#59; la inflamaci&#243;n se propaga inmediatamente a los ligamentos adyacentes&#44; aumentando la movilidad y la laxitud de estos&#44; produciendo la subluxaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; La hip&#243;tesis <span class="elsevierStyleItalic">&#171;2-hit&#187;</span> explica la mayor incidencia de SG en aquellos pacientes predispuestos por distensi&#243;n ligamentaria de base&#44; como los ni&#241;os&#44; o aquellos s&#237;ndromes con laxitud ligamentaria&#44; como el s&#237;ndrome de Down&#44; Marfan&#44; osteog&#233;nesis imperfecta&#44; neurofibromatosis&#44; y el s&#237;ndrome de Klippel-Feil<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; En nuestro caso&#44; es muy probable que&#44; debido a su condici&#243;n predisponente de d&#233;ficit inmunol&#243;gico debido a la leucemia mieloide cr&#243;nica&#44; la paciente estuvo predispuesta a contraer una poliartritis infecciosa y un absceso infeccioso de la v&#237;a a&#233;rea superior&#44; lo que ocasion&#243; un SG&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico del SG es principalmente cl&#237;nico&#60; sin embargo&#44; la confirmaci&#243;n debe exigir siempre una prueba de imagen radiol&#243;gica&#46; Si bien la subluxaci&#243;n C1-C2 se puede observar en radiograf&#237;as cervicales simples&#44; la postura de la cabeza en rotaci&#243;n provoca dificultades para obtener una radiograf&#237;a de calidad&#59; es por ello que el <span class="elsevierStyleItalic">gold standard</span> para el diagn&#243;stico de esta enfermedad es la TC tridimensional y la RM de la transici&#243;n craneocervical&#44; que permite examinar no solo las v&#233;rtebras y sus carillas articulares&#44; sino tambi&#233;n permite ver la presencia de abscesos retrofar&#237;ngeos&#44; como en nuestro caso&#44; o de medir el ADI&#44; siendo el aumento de este un resultado indirecto de lesi&#243;n del ligamento transverso&#44; relacionado con una mayor inestabilidad de la lesi&#243;n&#44; prediciendo la necesidad de tratamiento quir&#250;rgico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico del SG debe ser temprano&#44; siendo los signos centinelas el dolor cervical persistente y grave&#44; la tort&#237;colis y la tendencia a la rotaci&#243;n cef&#225;lica&#44; ya que el diagn&#243;stico despu&#233;s de la tercera semana de instaurada la enfermedad se relaciona con el fracaso del tratamiento conservador&#44; con mayor riesgo de recurrencia y deformidad craneofacial o cervical permanente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por lo general&#44; la subluxaci&#243;n aparece despu&#233;s de unas semanas de la tort&#237;colis&#59; en este periodo&#44; el tratamiento conservador es crucial&#44; ya que puede evitar las alteraciones cerebrovasculares por rotaci&#243;n de la arteria vertebral o por compresi&#243;n de la uni&#243;n bulbomedular por la ap&#243;fisis odontoides&#44; que pueden poner en peligro la vida&#44; y la necesidad de una fijaci&#243;n quir&#250;rgica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el diagn&#243;stico diferencial se deben descartar anomal&#237;as cong&#233;nitas de la columna cervical&#44; como fracturas C1-C2&#44; tumores de fosa posterior y de m&#233;dula espinal&#44; as&#237; como tambi&#233;n traumatismos de columna&#44; diston&#237;as y efectos de medicamentos que ocasionen tort&#237;colis&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento del SG es controvertido&#59; b&#225;sicamente&#44; consiste en reducir la subluxaci&#243;n atlanto-axoidea y resolver el proceso infeccioso&#46; El tratamiento inicial suele ser conservador&#44; incluyendo reposo en cama&#44; collar&#237;n cervical&#44; analg&#233;sicos&#44; medicamentos antiinflamatorios&#44; relajantes musculares y fisioterapia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#59; cuando proceda&#44; se debe utilizar terapia antibi&#243;tica y drenaje de la colecci&#243;n infecciosa&#46; Una vez que el proceso inflamatorio est&#233; resuelto completamente&#44; se recomienda el uso de un collar&#237;n r&#237;gido por al menos 2 semanas m&#225;s para tratar la cervicalgia y prevenir la recurrencia&#44; con retorno a la vida normal y al deporte despu&#233;s de 4 a 6 semanas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#59; si&#44; en cambio&#44; no se produce una reducci&#243;n espont&#225;nea de la lesi&#243;n debido a los cambios cr&#243;nicos producidos en los ligamentos&#44; como en nuestro caso&#44; se deriva en la necesidad de tratamiento quir&#250;rgico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para guiar su pron&#243;stico y manejo terap&#233;utico&#44; Fielding et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a> han propuesto una clasificaci&#243;n que subdivide la subluxaci&#243;n rotatoria atlanto-axoidea en 4 tipos&#58; el tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span> es una rotaci&#243;n sin traslaci&#243;n con el ligamento transverso &#237;ntegro&#59; estos casos suelen mejorar con relajantes musculares&#44; reposo&#44; antiinflamatorios no esteroideos y un soporte cervical suave estabilizador&#59; el tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span> presenta una m&#237;nima subluxaci&#243;n&#44; con un ADI entre 3-5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; requiere tracci&#243;n cervical y reducci&#243;n con collar&#237;n r&#237;gido o halo-chaleco durante 6-12 semanas&#59; el tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span> presenta una subluxaci&#243;n unilateral y anterior con un ADI &#62; 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; como en nuestro caso expuesto&#44; en el cual si la reducci&#243;n cerrada es insuficiente&#44; o si fracasa el tratamiento conservador&#44; se debe resolver quir&#250;rgicamente&#59; por &#250;ltimo&#44; el tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">iv</span>&#44; presenta un desplazamiento posterior completo del atlas&#44; siendo el tipo m&#225;s grave&#44; que requiere tracci&#243;n cervical&#44; inmovilizaci&#243;n y cirug&#237;a&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El presente caso nos demuestra lo poco acostumbrados que estamos en la pr&#225;ctica cl&#237;nica a pensar en este diagn&#243;stico&#44; y m&#225;s a&#250;n en la edad adulta&#46; Debido a que es un padecimiento que pone en peligro tanto la funci&#243;n neurol&#243;gica como la vida del paciente&#44; es importante tenerlo presente en nuestras posibilidades diagn&#243;sticas&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusi&#243;n</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La colaboraci&#243;n interdisciplinaria entre distintas especialidades m&#233;dico-quir&#250;rgicas es fundamental para establecer el diagn&#243;stico oportuno del SG&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante la sospecha de este&#44; es necesario exigir la ejecuci&#243;n urgente de ex&#225;menes complementarios radiol&#243;gicos&#44; TC o RM&#44; esenciales para confirmar el diagn&#243;stico y establecer un manejo adecuado&#44; evitando as&#237; consecuencias neurol&#243;gicas graves&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cabe destacar que el tratamiento m&#233;dico antiinflamatorio y analg&#233;sico&#44; la antibioticoterapia y la tracci&#243;n cervical con <span class="elsevierStyleItalic">halo-vest</span> son la primera l&#237;nea de tratamiento&#59; el tratamiento quir&#250;rgico debe reservarse para el fracaso del tratamiento conservador&#44; las recurrencias o el diagn&#243;stico tard&#237;o por la consiguiente imposibilidad de reducci&#243;n cerrada&#44; evitando as&#237; las complicaciones y las secuelas de la fijaci&#243;n de la articulaci&#243;n atlanto-axoidea&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores manifiestan no tener conflictos de intereses en relaci&#243;n con el art&#237;culo remitido titulado &#171;Subluxaci&#243;n atlanto-axoidea secundaria a absceso retrofar&#237;ngeo en el adulto &#40;s&#237;ndrome de Grisel&#41;&#46; Revisi&#243;n de la literatura a prop&#243;sito de un caso cl&#237;nico&#187;&#46;</p></span></span>"
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Vol. 31. Núm. 4.
Páginas 201-205 (julio - agosto 2020)
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Caso clínico
Subluxación atlanto-axoidea secundaria a absceso retrofaríngeo en el adulto (síndrome de Grisel). Revisión de la literatura a propósito de un caso clínico
Atlantoaxial subluxation secondary to retropharyngeal abcess in adults (Grisel's syndrome). Review of literature about a clinical case
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Joaquín Andrés Andermatten
Autor para correspondencia
joa-ander@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, Alejando Elua Pinin, Nicolás Samprón Lebed, Mikel Armendariz Guezala, Mariano Arrazola Schlamilch, Enrique Úrculo Bareño
Servicio de Neurocirugía, Hospital Universitario Donostia, San Sebastián, Guipúzcoa, España
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Resumen

El síndrome de Grisel (SG) se trata de una subluxación atlanto-axoidea no traumática producida luego de un proceso inflamatorio, infeccioso o posquirúrgico de la región superior de cuello. Es una complicación característica, aunque actualmente infrecuente, de la faringitis bacteriana aguda en la edad pediátrica. La presentación en adultos es aún más infrecuente y requiere un manejo específico.

Presentamos el caso de una paciente de 68 años con antecedentes de leucemia mieloide crónica, que se presentó con poliartritis infecciosa, cervicalgia, tortícolis e impotencia cervical. La radiografía, la TC y la RM cervical demostraron una subluxación C1-C2 adyacente a un absceso faríngeo, diagnosticándose un SG. Al finalizar el tratamiento antibioticoterápico, la paciente debió ser intervenida quirúrgicamente debido al fracaso de la reducción cerrada.

Debido a su incidencia tan baja, no existen guías clínicas para el manejo de estos pacientes; la colaboración interdisciplinaria es fundamental para establecer el diagnóstico oportuno que permita instaurar el tratamiento conservador y prevenir tanto la cirugía como las complicaciones y las secuelas de la fijación de la articulación atlanto-axoidea.

Palabras clave:
Síndrome de Grisel
Subluxación atlanto-axoidea
Fusión C1-C2
Tortícolis
Faringitis
Artritis infecciosa
Abstract

Grisel syndrome (GS) is a non-traumatic atlanto-axial subluxation produced after an inflammatory, infectious or postsurgical process of the upper neck region. It is a characteristic, although currently uncommon complication of acute bacterial pharyngitis in the pediatric age. Presentation in adults is even more infrequent and requires specific management.

We present the case of a 68-year-old patient with a history of chronic myeloid leukemia, who presented with infectious polyarthritis, cervicalgia, torticollis and cervical impotence. Cervical radiography, CT, and MRI showed a C1-C2 subluxation adjacent to a pharyngeal abscess, so GS was diagnosed. After antibiotic therapy, the patient had to undergo surgery due to the failure of the closed reduction.

Due to its low incidence, there are no clinical guidelines for the management of these patients; The interdisciplinary collaboration is fundamental to establish the opportune diagnosis that allows to establish the conservative treatment and prevent the surgery, as well as the complications and sequelae of the fixation of the atlanto-axial joint.

Keywords:
Grisel's syndrome
Atlantoaxial subluxation
C1-C2 fusion
Torticollis
Pharyngitis
Infectious arthritis

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