Caso clínico
Espasmo hemifacial asociado a neuralgia trigeminal secundario a compresión vascular trigeminal
Hemifacial spasm associated with trigeminal neuralgia secondary to trigeminal vascular compression
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Tumefacción del parénquima frontotemporal. A) Axial a las 72 horas. B) Coronal a las 72 horas. Cambios secundarios a craniectomía bifrontal. En ambos cortes se observa una importante y extensa tumefacción, con hiperseñal en secuencias potenciadas en T2. Afecta a los núcleos caudados y putámenes respetando tálamo, corteza occipitoparietal y cerebelo. Los hallazgos son compatibles con encefalitis, sin un patrón que sugiera una etiología concreta. C) Corte axial al nivel de la imagen en A, tras la cirugía de craneoplastia a los 21 días tras la cirugía descompresiva. Aumento difuso de la señal en T2 y en localización cortical, subcortical y en menor medida en la sustancia blanca de los lóbulos frontales y parietales y parcheado en los lóbulos occipitales y temporales. En los lóbulos frontales se observan signos de pérdida de volumen. Línea media centrada con tamaño ventricular normal.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Aida Antuña Ramos, Juan Mayordomo-Colunga, Raquel Blanco Lago, Marco Antonio Álvarez Vega" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Aida" "apellidos" => "Antuña Ramos" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Juan" "apellidos" => "Mayordomo-Colunga" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Raquel" "apellidos" => "Blanco Lago" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "Marco Antonio" "apellidos" => "Álvarez Vega" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "Traduccion" => array:1 [ "en" => array:9 [ "pii" => "S2529849624000479" "doi" => "10.1016/j.neucie.2024.07.008" "estado" => "S200" "subdocumento" => "" "abierto" => array:3 [ "ES" => false "ES2" => false "LATM" => false ] "gratuito" => false "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "idiomaDefecto" => "en" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2529849624000479?idApp=UINPBA00004B" ] ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S1130147324000769?idApp=UINPBA00004B" "url" => "/11301473/unassign/S1130147324000769/v1_202408260353/es/main.assets" ] "itemAnterior" => array:18 [ "pii" => "S1130147324000770" "issn" => "11301473" "doi" => "10.1016/j.neucir.2024.07.001" "estado" => "S200" "fechaPublicacion" => "2024-07-31" "aid" => "616" "copyright" => "Sociedad Española de Neurocirugía" "documento" => "simple-article" "crossmark" => 0 "subdocumento" => "crp" "abierto" => array:3 [ "ES" => false "ES2" => false "LATM" => false ] "gratuito" => false "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "es" => array:12 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Caso clínico</span>" "titulo" => "Tumor fibroso solitario gigante del surco olfatorio. Un simulador inusual en una localización inusual" "tienePdf" => "es" "tieneTextoCompleto" => "es" "tieneResumen" => array:2 [ 0 => "es" 1 => "en" ] "titulosAlternativos" => array:1 [ "en" => array:1 [ "titulo" => "Giant solitary fibrous tumor of the olfactory groove. An unusual simulator in an unusual location" ] ] "contieneResumen" => array:2 [ "es" => true "en" => true ] "contieneTextoCompleto" => array:1 [ "es" => true ] "contienePdf" => array:1 [ "es" => true ] "resumenGrafico" => array:2 [ "original" => 0 "multimedia" => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 2044 "Ancho" => 2917 "Tamanyo" => 554407 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Fase posquirúrgica. Estudio radiológico.</p> <p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">TC craneal con contraste en proyecciones axial, sagital y coronal, respectivamente (a-c). RM craneal con contraste en proyecciones axial y sagital, respectivamente. No se aprecian aparentes restos tumorales que realcen con contraste ni mayores complicaciones (d y e). TC craneal en reconstrucción 3D. Podemos apreciar el abordaje quirúrgico empleado (f).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Fernando García Pérez, Ascensión Contreras Jiménez, Beatriz Agredano Ávila, José Masegosa González" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Fernando" "apellidos" => "García Pérez" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Ascensión" "apellidos" => "Contreras Jiménez" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Beatriz" "apellidos" => "Agredano Ávila" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "José" "apellidos" => "Masegosa González" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "Traduccion" => array:1 [ "en" => array:9 [ "pii" => "S2529849624000443" "doi" => "10.1016/j.neucie.2024.07.005" "estado" => "S200" "subdocumento" => "" "abierto" => array:3 [ "ES" => false "ES2" => false "LATM" => false ] "gratuito" => false "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "idiomaDefecto" => "en" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2529849624000443?idApp=UINPBA00004B" ] ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S1130147324000770?idApp=UINPBA00004B" "url" => "/11301473/unassign/S1130147324000770/v1_202407310421/es/main.assets" ] "es" => array:19 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Caso clínico</span>" "titulo" => "Espasmo hemifacial asociado a neuralgia trigeminal secundario a compresión vascular trigeminal" "tieneTextoCompleto" => true "autores" => array:1 [ 0 => array:4 [ "autoresLista" => "Ernesto F. 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La asociación de la NT con el EHF ipsilateral se puede estimar en un 1%, oscilando entre el 0,5 y el 3% de los pacientes afectados con HFS según la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El EHF se caracteriza por contracciones involuntarias intermitentes de los músculos inervados por el NF con una incidencia de 1/100.000 habitantes. Los síntomas típicos del EHF comienzan con un movimiento involuntario del párpado que progresa gradualmente hasta involucrar los músculos bucales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. La NT se manifiesta como dolor facial neuropático, definido por la Sociedad Internacional del Dolor como «hormigueo periódico, repentino, intenso y transitorio de la piel en el área inervada por una o más ramas del NTg». Las características clínicas típicas de la NT incluyen dolor paroxístico, remisión, factores precipitantes y puntos gatillo. La incidencia anual de la NT es de 4,5 a 28,9/100.000, es más común en mujeres de mediana edad, siendo el lado derecho más común que el izquierdo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante un síndrome hiperactivo de nervios craneales, generalmente se considera la posibilidad de una dolicoectasia de la arteria vertebrobasilar, lo cual es frecuente en mujeres e involucra además al nervio glosofaríngeo (NGF)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, pero existe la posibilidad, nada común, de una compresión mononeural y que por las relaciones neurofisiológicas, por ejemplo entre el V y VII par, se establecen estímulos capaces de generar la hiperactividad y la clínica del enfermo, siendo el objetivo de este estudio presentar un caso donde se evidencia esta última situación, a través de la activación anormal del reflejo trigémino-facial.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 55 años, blanca, diestra, sin antecedentes de enfermedades crónicas personales, antecedentes familiares sin importancia, refiere desde hace ocho años EHF de lado izquierdo, para lo cual llevó seguimiento por Neurología y recibió de forma periódica 21 infiltraciones con toxina botulínica.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hace dos años se suma al cuadro clínico dolor episódico de severidad máxima (EVA-10/10) en la región correspondiente al territorio de V1 y V2 del lado izquierdo, el cual se originaba al estimular puntos gatillo, con características de NT típica. La paciente realizó varios esquemas de tratamiento médico siendo el dolor refractario a los mismos. El EHF se mantenía entre las crisis dolorosas, no guardando relación con estas.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El examen físico muestra paciente consciente, orientada, sin signos meníngeos, con pupilas isocóricas y reactivas a la luz, sin oftalmoparesia, con espasmos mantenidos, indoloros, que se inicia en el orbicular del ojo del lado afectado con posterior irradiación hacia la cara y boca, incluyendo la frente y el platisma en hemicara izquierda y con reproducción del dolor al estímulo sensitivo de la piel de la frente y arcada dentaria superior.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM con protocolo para conflicto neurovascular mostró un vaso en íntimo contacto con la zona de entrada del nervio trigémino izquierdo. A nivel de la zona de salida del NF izquierdo, no fue claro el hallazgo de un vaso en contacto con el nervio (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>. A y E).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se discute el caso en nuestro colectivo y bajo consentimiento informado de la paciente se decide realizar cirugía para descompresión microvascular.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó un abordaje retrosigmoideo izquierdo, en posición semisentada. Primero se accedió a la zona de entrada del NTg a través de una vía supracerebelosa lateral, encontrándose un claro conflicto entre la arteria cerebelosa anteroinferior y el sector inferior de la raíz sensitiva del NTg, incluso con una muesca y cambio de coloración a dicho nivel. Con técnica microquirúrgica se procedió a colocar un fragmento de teflón entre la arteria y el nervio, logrando una separación adecuada (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>. B, C y D).</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Luego, se cambió de trayectoria, y a través de una vía infracerebelosa lateral se accedió a la zona de salida del NF, no identificando ningún tipo de conflicto vascular. Para mayor seguridad se utilizó un endoscopio de 30 grados, no identificando con la visión endoscópica ningún conflicto vascular (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>. F, G y H).</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los síntomas iniciales de la paciente (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>. A y B) luego de la cirugía, presentaron resolución total, tanto el EHF como el dolor trigeminal asociado. El seguimiento médico en un año no ha mostrado recurrencia de los síntomas iniciales (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>. C y D).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La fisiopatología del EHF y NT evidencia una injuria en la transición entre la mielina central (originada por oligodendrocitos) y la mielina periférica (originada por células de Schwann), creando parches de desmielinización<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> y activación anómala de los canales de sodio transmembrana en los axones, esto asociado a factores desencadenantes como fluctuaciones transitorias de la presión arterial o el pulso, hace que estos canales dependientes de voltaje alcancen el umbral y generan potenciales de acción conductibles por el nervio dañado.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuando el nervio se lesiona, las células de Schwann y los macrófagos fagocitan la mielina degenerada produciendo citocinas que agravan aún más la desmielinización<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Este proceso destructivo cíclico solo tiene como solución radical la descompresión microvascular.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la NT el vaso responsable suele ser la arteria cerebelosa superior, mientras que en el HFS suele ser la arteria cerebelosa anteroinferior. Sin embargo, hay casos en los que una arteria vertebral agrandada o dolicoectásica puede ser el vaso causante tanto de NT como EHF, así como de NGF<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. En el caso que presentamos, este mecanismo fisiopatológico, que es el más frecuente, explica parcialmente la sintomatología, ya que se evidenció una compresión vascular clara a nivel del NT, no así a nivel del NF. Una hipótesis es que la hiperactivación del NF se produce por un estímulo mantenido y anómalo del reflejo trigémino-facial.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A finales de la década de 1910 se describió la presencia de EHF en coexistencia con dolor facial por compresión del NTg<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. En los últimos 30 años se han publicado diversas series describiendo la presencia de HEF, con o sin dolor facial, en el contexto de lesión o compresión del trigémino<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>. En la década pasada se observaron durante cirugías de base de cráneo con monitoreo neurofisiológico transoperatorio la presencia de respuestas electromiográficas robustas de músculos inervados por el NF, evocadas con la estimulación del NTg<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>, lo cual en su conjunto ha sido denominado reflejo trigémino-facial.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las estructuras implicadas en esta respuesta constituyen un arco reflejo oligosináptico, formado por una porción aferente a través de las ramas sensitivas del NTg, que realiza sinapsis en dos estructuras: en primer lugar, con el núcleo sensitivo principal del trigémino localizado en la porción media del puente, el cual a su vez realiza sinapsis con el núcleo motor del NF ipsilateral. La segunda sinapsis de esta porción aferente es con el núcleo del tracto espinal del trigémino en la porción rostral del bulbo raquídeo, la cual activa a su vez al núcleo del NF tanto ipsilateral como contralateral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es por ello que hoy en día, además de poder evocarse y evaluarse estas respuestas durante la exploración física (reflejo corneal, corneomandibular, etc.) también se ha implementado de manera extensa la evocación de múltiples reflejos trigeminales durante el monitoreo transoperatorio para favorecer la preservación funcional de estas estructuras, tales como el reflejo de parpadeo (rama aferente trigeminal y eferente facial)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a> y el reflejo trigémino hipogloso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusiones</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En un paciente con EHF con o sin dolor (nuestra paciente pasó seis años sin dolor), durante la descompresión microvascular del NF si no se evidencia una franca compresión proximal, se debe tener en cuenta la relación estructural trigémino-facial, siendo necesaria la exploración del NT.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Financiación</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No.</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Conflicto de intereses</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:12 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres2221314" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1860852" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres2221313" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1860853" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusiones" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Financiación" ] 9 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 10 => array:2 [ "identificador" => "xack765707" "titulo" => "Agradecimientos" ] 11 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2024-04-06" "fechaAceptado" => "2024-07-16" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1860852" "palabras" => array:5 [ 0 => "Espasmo hemifacial" 1 => "Neuralgia trigeminal" 2 => "Descompresión microvascular" 3 => "Lámina de teflón" 4 => "Reflejo trigémino-facial" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1860853" "palabras" => array:5 [ 0 => "Hemifacial spasm" 1 => "Trigeminal Neuralgia" 2 => "Microvascular decompression" 3 => "Teflon sheet" 4 => "Trigemino-Facial Reflex" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La coincidencia en un paciente de espasmo hemifacial (EHF) y de neuralgia trigeminal (NT) no es frecuente. Se presenta un caso con el objetivo de mostrar esta asociación por la activación anormal del reflejo trigémino-facial.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Mujer de 55 años, con antecedentes de ocho años de EHF de lado izquierdo y dolor trigeminal típico en el territorio de V1 y V2 ipsilateral.</p><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">El examen físico muestra espasmos en hemicara izquierda, con reproducción de dolor intenso al estímulo sensitivo de la piel en la frente y arcada dentaria superior.</p><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La resonancia magnética (RM) mostró un vaso en íntimo contacto con la zona de entrada del nervio trigémino izquierdo.</p><p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Se realizó un abordaje retrosigmoideo izquierdo. Primero se accedió a la zona de entrada del nervio trigémino encontrándose un claro conflicto vascular, el cual se aísla con teflón. Luego, se cambió de trayectoria y se accedió a la zona de salida del nervio facial (NF), no identificándose ningún tipo de conflicto vascular.</p><p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La paciente presentó resolución total del EHF y del dolor trigeminal asociado.</p><p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">El análisis de este caso nos permite concluir que durante la descompresión microvascular del NF si no se evidencia una franca compresión proximal, se debe tener en cuenta la relación estructural trigémino-facial, siendo necesario la exploración del nervio trigeminal.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0040" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The coincidence in a patient of Hemifacial Spasm and Trigeminal Neuralgia is not frequent. A case is presented with the objective of showing this association due to the abnormal activation of the Trigemino-Facial Reflex.</p><p id="spar0045" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A 55-year-old woman with an 8-year history of left-sided hemifacial spasm and typical trigeminal pain in the ipsilateral V1 and V2 territory.</p><p id="spar0050" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The physical examination shows spasms in the left hemiface, with reproduction of intense pain upon sensory stimulation of the skin on the forehead and upper dental arch.</p><p id="spar0055" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The MRI showed a vessel in intimate contact with the entrance area of ??the left trigeminal nerve.</p><p id="spar0060" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A left retrosigmoid approach was performed. First, the entrance area of ??the trigeminal nerve was accessed, finding a clear vascular conflict, which was isolated with Teflon. Then, the trajectory was changed and the exit zone of the facial nerve was accessed, and no type of vascular conflict was identified.</p><p id="spar0065" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The patient presented complete resolution of the Hemifacial Spasm and the associated trigeminal pain.</p><p id="spar0070" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The analysis of this case allows us to conclude that during microvascular decompression of the Facial Nerve, if frank proximal compression is not evident, the Trigeminofacial structural relationship must be taken into account, making it necessary to explore the Trigeminal Nerve.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 2738 "Ancho" => 2417 "Tamanyo" => 715519 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0075" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) RM a nivel del nervio trigémino (secuencias T2 pesado y T1 con gadolinio). 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