Caso clínico
Quiste intraneural del nervio supraescapular: causa atípica de síndrome de atrapamiento de nervio periférico. Presentación de un caso y revisión de la literatura
Intraneural cyst of the supraescapular nerve: Atypical cause of peripheral nerve entrapment syndrome. Case report and literature review
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Se observa una lesión polilobulada de aproximadamente 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de aspecto quístico, hiperintensa.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La compresión del nervio supraescapular es una causa infrecuente de hombro doloroso. Aún más si la compresión deriva de la formación de un quiste intraneural. Los quistes intraneurales son lesiones benignas que se ubican dentro del epineuro de los nervios periféricos. La localización más frecuente la encontramos en el nervio ciático poplíteo externo. En el miembro superior, se ubica en el nervio cubital. Aunque existen algunos casos publicados en la literatura, la afectación del nervio supraescapular debido a esta entidad no es común<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Con este artículo presentamos un caso diagnosticado y tratado en nuestro centro, y revisamos la literatura en relación a los quistes intraneurales localizados en el nervio supraescapular.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0070">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una paciente de 49 años con dolor en la región lateral del hombro derecho de varios meses de evolución. A la exploración presentaba una limitación por dolor a la abducción del hombro, con una debilidad más marcada en la musculatura del infraespinoso. Se realizó RM de plexo braquial donde se objetivó una tumoración de aproximadamente 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, de aspecto quístico, en relación a tronco superior del plexo braquial derecho (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs. 1 y 2</a>). Se le realizó un EMG donde se objetivó una lesión axonal con signos de denervación en la musculatura correspondiente a los músculos supraespinoso e infraespinoso.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se intervino quirúrgicamente bajo control neurofisiológico, mediante un abordaje supra-infraclavicular. La tumoración, quística y globulosa, afectaba al nervio supraescapular. Mediante estimulación se localizó una superficie libre de fascículo nervioso, y se realizó una incisión sobre el epineuro, vaciándose el contenido quístico, de aspecto gelatinoso xantocrómico. La cápsula no se resecó por completo. El estudio anatomopatológico dio el diagnóstico de quiste intraneural.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM de plexo posquirúrgica, realizada 4 meses después de la intervención, evidenció una reducción significativa del quiste. Tras la cirugía, la paciente siguió un programa de rehabilitación. Clínicamente, la paciente ya no presentaba dolor y funcionalmente mejoró de forma significativa, con aumento del trofismo de la musculatura en el supra e infraespinoso. El EMG realizado mostró un aumento de fibras con reinervación.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque clínicamente la paciente mejoró, se decidió realizar una nueva resonancia 5 meses después de la última para valorar la evolución del quiste. Esta nueva RM evidenció la desaparición del quiste (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0075">Discusión</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El nervio supraescapular es fundamentalmente motor. Nace del tronco superior del plexo braquial, formado en la mayor parte de los casos de las ramas ventrales de las raíces C5 y C6. En algunos casos, recibe la aportación de la raíz C4 y es raro que se origine únicamente de la raíz C5<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. En su recorrido, atraviesa el triángulo cervical posterior, se sitúa posterior a la clavícula y se dirige hacia el borde superior de la escápula, entrando en la escotadura de la escápula, bajo el ligamento transverso. De ahí, se dirige hacia la fosa supraespinosa, donde da las ramas que proporcionan la inervación motora al supraespinoso y ramas sensitivas para la porción superior de la articulación glenohumeral. En su camino, el nervio supraescapular pasa la escotadura supraglenoidea, donde nuevamente se divide para dejar ramas motoras al infraespinoso y sensitivas a la porción inferior de la articulación.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La lesión del nervio supraescapular conlleva una debilidad de la musculatura que inerva. La omalgia y la debilidad para los movimientos de rotación externa y abducción son síntomas de afectación de este nervio y la atrofia de los músculos supra e infraespinoso podría verse en casos de lesión crónica.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hasta la fecha, se han documentado 10 casos en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>. Existen varias teorías para explicar la formación de los quistes intraneurales, pero la más aceptada es la teoría articular (sinovial) propuesta por Spinner y Amrami en el año 2006, donde explica la formación del quiste intraneural formado en el nervio ciático poplíteo externo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Esta teoría defiende que el verdadero origen es a partir de las uniones articulares, en el que tendría lugar un mecanismo valvular unidireccional desde la articulación hacia la rama articular. Pequeñas fisuras en la cápsula articular permitirían el paso del líquido sinovial desde la articulación al espacio epineural, disecándolo en su recorrido con los aumentos de presión en el compartimento articular. Existen casos en la literatura que apoyarían esta teoría, asociando la aparición de quistes intraneurales en proximidad con una enfermedad articular subyacente. Son ejemplos de ello los relacionados con el nervio tibial en la unión tibiofibular superior<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> y rodilla<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> o el nervio cubital en codo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> y muñeca<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el caso del nervio supraescapular, la formación de quistes intraneurales guarda una asociación importante con la patología labral (capsular) o paralabral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>, donde el origen de su formación estaría en defectos o pequeñas roturas en la unión glenohumeral y región anteroposterior y superior labral (SLAP). Otras teorías propuestas para explicar su etiopatogenia incluyen la tumoral o degenerativa, donde no se ha demostrado relación con una unión articular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Entender la etiopatogenia de los quistes intraneurales tiene relevancia no solo a nivel académico. Alcanzar un tratamiento efectivo y óptimo también depende de ello. Spinner et al. proponen el estudio del <span class="elsevierStyleItalic">labrum</span> glenoideo con RM con gadolinio intra-extraarticular cuando en el estudio por imagen del plexo braquial se visualice un quiste intraneural dependiente del nervio suprascapular, con el objetivo de confirmar el origen y establecer un tratamiento óptimo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. De hecho, este autor afirma que el no reconocimiento de la conexión de la rama articular o el tratamiento de la patología de la cápsula articular puede dar lugar a persistencia de la patología o recidivas. En la literatura, se plantean varias estrategias para abordar quirúrgicamente este tipo de patología. Basada en la teoría articular, Spinner et al. en 2006 plantea, para los quistes intraneurales localizados a nivel del nervio ciático poplíteo externo, la descompresión del nervio y la desconexión de la rama articular con la cápsula como forma de evitar la recidiva. Sin embargo, estudios recientes, como el publicado por Prasad et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> defienden la reparación de la cápsula articular como forma menos invasiva y de tratamiento eficaz para la resolución del quiste y su recidiva. En este trabajo, se presentan 2 casos de quiste intraneural en nervio supraescapular asociados a patología labral y paralabral. Con la reparación exclusivamente de la cápsula, se produjo la involución de ambos quistes intraneurales. En nuestro caso, a pesar de no resecar completamente la cápsula del quiste, en estudios de RM posteriores (a los 9 meses de la intervención) mostraron la desaparición del quiste.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0080">Conclusión</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El quiste intraneural en nervio supraescapular es una causa infrecuente de hombro doloroso. La afectación de este nervio, que nace del tronco superior del plexo braquial, también conlleva la atrofia del músculo supra e infraespinoso. Aunque en la actualidad no se conoce con detalle la etiopatogénesis de esta rara entidad, los casos aportados y documentados en la literatura presentan la teoría articular como la más probable. Conocer en profundidad su origen puede permitir un manejo terapéutico más eficaz, centrado no solo a la resolución del quiste y la mejoría de la sintomatología, sino también en evitar la recidiva. Con este artículo, aportamos un nuevo caso a la literatura.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1077104" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Objetivo" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Métodos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Resultados" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Conclusión" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1023144" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1077103" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0025" "titulo" => "Objective" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0030" "titulo" => "Methods" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "abst0035" "titulo" => "Results" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "abst0040" "titulo" => "Conclusion" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1023143" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusión" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2017-05-15" "fechaAceptado" => "2017-09-19" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1023144" "palabras" => array:5 [ 0 => "Quiste intraneural" 1 => "Nervio supraescapular" 2 => "Nervio periférico" 3 => "Síndrome de atrapamiento" 4 => "Plexo braquial" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1023143" "palabras" => array:5 [ 0 => "Intraneural cyst" 1 => "Suprascapular nerve" 2 => "Peripheral nerve" 3 => "Entrapment syndrome" 4 => "Brachial plexus" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:3 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Objetivo</span><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Los quistes intraneurales son lesiones benignas de contenido mucinoso que se ubican dentro del epineuro de algunos nervios periféricos, de etiopatogenia controvertida. La mayoría se localizan a nivel de los miembros inferiores. Cuando aparece en los miembros superiores, el nervio más frecuentemente afectado es el cubital. De extraordinaria infrecuencia es el síndrome de atrapamiento del nervio supraescapular debido a la formación de un quiste intraneural del mismo. Con este artículo, aportamos un nuevo caso y realizamos una revisión de la literatura de los quistes intraneurales localizados en el nervio supraescapular.</p></span> <span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Métodos</span><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una paciente de 49 años con dolor en región lateral del hombro de varios meses de evolución. Se realizó RM plexo braquial donde se objetivó una tumoración de aproximadamente 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, de aspecto quístico, en relación al tronco superior del plexo braquial derecho.</p></span> <span id="abst0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Resultados</span><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Fue intervenida bajo control neurofisiológico, mediante un abordaje supra-infraclavicular. La tumoración quística afectaba a la extensión del nervio supraescapular. Tras localizar una zona en la superficie libre de fascículo nervioso se procedió a la disección, vaciamiento del quiste con contenido gelatinoso xantocrómico y resección parcial de la capsula. El examen anatomopatológico confirmó el diagnóstico de quiste intraneural (ganglión).</p></span> <span id="abst0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Conclusión</span><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">El nervio supraescapular es un nervio mixto que procede del tronco superior. Proporciona las ramas motoras al músculo supraespinoso e infraespinoso, y puede derivar, resultado de la compresión, en una atrofia de los mismos. Es importante conocer esta entidad que, aún de extraordinaria infrecuencia, es uno de los diagnósticos diferenciales que deben ser tenidos en cuenta al estudiar un paciente con dolor irradiado al hombro, y su tratamiento correcto redunda muchas veces en la remisión completa de la sintomatología.</p></span>" "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Objetivo" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Métodos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Resultados" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Conclusión" ] ] ] "en" => array:3 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Objective</span><p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Intraneural cysts are benign lesions located within the epineurium of some peripheral nerves and their aetiopathogenesis is controversial. Most are located at the level of the lower limbs. In the upper limbs, the most frequently affected nerve is the ulnar nerve. Suprascapular nerve entrapment syndrome due to the formation of an intraneural cyst is rare. In this article, we show a new case and perform a literature review of intraneural cysts located in the suprascapular nerve.</p></span> <span id="abst0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Methods</span><p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">We present a 49-year-old woman with pain in the lateral shoulder region of several months’ evolution. A brachial plexus MR showed a tumour of approximately 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1.5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, with a cystic appearance, in relation to the upper trunk of the right brachial plexus.</p></span> <span id="abst0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Results</span><p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">We used a supra-infraclavicular approach. The cystic tumour affected the suprascapular nerve. After locating a zone on the surface without nervous fascicles, we performed a partial resection of the capsule and emptying of the cyst, with a xanthochromic gelatinous content. The anatomopathological examination confirmed the diagnosis of intraneural cyst.</p></span> <span id="abst0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Conclusion</span><p id="spar0040" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The suprascapular nerve is a mixed nerve, coming from the upper trunk. It provides the motor branches to the supraspinatus and infraspinatus muscle. Compression of the suprascapular nerve leads to atrophy of these muscles. This entity is one of the differential diagnoses in a patient with pain irradiating to the shoulder, and its correct treatment often results in complete remission of symptoms.</p></span>" "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0025" "titulo" => "Objective" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0030" "titulo" => "Methods" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "abst0035" "titulo" => "Results" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "abst0040" "titulo" => "Conclusion" ] ] ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 717 "Ancho" => 900 "Tamanyo" => 39250 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0045" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">RM plexo braquial, corte coronal y secuencia T2. En la región retro e infraclavicular derecha se observa una lesión polilobulada de aproximadamente 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de aspecto quístico, hiperintensa en secuencias ponderas en T2.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 611 "Ancho" => 900 "Tamanyo" => 44547 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0050" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">RM plexo braquial, corte axial y secuencia FAT STIR. Se observa una lesión polilobulada de aproximadamente 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de aspecto quístico, hiperintensa.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 585 "Ancho" => 1800 "Tamanyo" => 82343 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0055" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) RM plexo braquial, corte axial y secuencia STIR; B) Corte coronal y secuencia T2 FAT FSE IDEAL; C) Corte coronal y secuencia T2 IDEAL. Cambios posquirúrgicos en región retro e infraclavicular derecha, sin valorar colecciones ni restos de la lesión quística. Tampoco se observan alteraciones significativas de la morfología o señal de las raíces, troncos y fascículos del plexo braquial derecho.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "The successful arthroscopic treatment of suprascapular intraneural ganglion cysts" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "N. Prasad" 1 => "R. Spinner" 2 => "J. Smith" 3 => "B. Howe" 4 => "K. Amrami" 5 => "J. 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