Caso clínico
Resección completa de neurocitoma extraventricular hipervascularizado tras embolización preoperatoria
Complete resection of hypervascularised extraventricular neurocytoma after preoperative embolisation
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(h) Immunohistochemistry: Chromogranin−, P53−, PGFA−, and showing a low proliferative rate.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "María de los Ángeles Cañizares Méndez, Manuel Amosa Delgado, Juan Antonio Álvarez Salgado, Jorge Javier Villaseñor Ledezma, Elena Capilla Cabezuelo, Francisco Díaz Crespo" "autores" => array:6 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "María de los Ángeles" "apellidos" => "Cañizares Méndez" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Manuel" "apellidos" => "Amosa Delgado" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Juan Antonio" "apellidos" => "Álvarez Salgado" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "Jorge Javier" "apellidos" => "Villaseñor Ledezma" ] 4 => array:2 [ "nombre" => "Elena" "apellidos" => "Capilla Cabezuelo" ] 5 => array:2 [ "nombre" => "Francisco" "apellidos" => "Díaz Crespo" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "en" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S1130147318300290?idApp=UINPBA00004B" "url" => 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C y D) Imágenes de secuencias T1 de RM con Gd axial y coronal, respectivamente, tras la segunda cirugía con la resección de la lesión de forma completa.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El neurocitoma central (NC) es un tumor neuroepitelial benigno poco frecuente, de localización interventricular en ventrículo lateral, descrito por primera vez en 1982 por Hassoun et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> como una nueva entidad tumoral de estirpe neuronal diferenciada. En 1992, Nishio et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> introdujeron el término neurocitoma extraventricular (NEV), cuando estos tumores se presentaban en otras localizaciones generalmente en los hemisferios cerebrales y presentan unas características histopatológicas, inmunohistoquímica y ultraestructurales similares al NC. Son lesiones que tienen un buen pronóstico si la resección quirúrgica es completa, por lo que en 2007 el NEV fue reconocido como una entidad distinta de los tumores glioneuronales y clasificado como tumor de grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span> según la clasificación de la Organización Mundial de la Salud, sin sufrir modificaciones en su nueva edición en 2016<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 13 años, sin antecedentes personales, con clínica de cefalea de 15 días de evolución y vómitos el día de su ingreso. En la exploración presenta únicamente papiledema bilateral. En la tomografía computarizada de cráneo sin contraste se aprecia una lesión frontal izquierda con calcificación y cavidad quística de contenido isodenso, con el parénquima rodeado de un halo hipodenso y borramiento de los surcos corticales. La resonancia magnética (RM) muestra una lesión frontal izquierda subcortical heterogénea con calcificaciones, cavidad quística con productos hemorrágicos y un nódulo sólido captante de contraste altamente vascularizado, compatible con una neoplasia primaria cerebral (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> A y B). Es intervenida a través de una craneotomía frontal izquierda en otro centro, hallando a nivel cortical múltiples vasos anómalos con venas arteriolizadas en dirección al seno sagital superior. Mediante guía ecográfica se evacua la cavidad quística, que contiene un hematoma subagudo. Ante la elevada sospecha intraoperatoria de MAV, se procede al cierre y la derivación de la paciente a nuestro centro.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante su estancia en nuestro servicio se le realiza un estudio ampliado de RM y angio-RM. La RM (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> C y D) seguía mostrando una lesión mixta subcortical expansiva frontal izquierda, con una porción quística posterior más voluminosa de contenido proteico, tabicaciones internas que experimentan intenso realce con gadolinio. Presenta otra porción anterior más heterogénea con productos hemorrágicos evolucionados y calcificaciones irregulares, de realce más heterogéneo, de predominio periférico con polos sólidos captantes. La angio-RM (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> E) muestra abundante componente vascular lateral a la lesión y venas de drenaje más prominentes compatibles con tumoración hipervascular. La tractografía muestra desplazamiento posterior de la vía piramidal, sin signos de infiltración.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La arteriografía (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> F).pone de manifiesto la existencia de un prominente teñido patológico frontal parasagital precentral izquierdo, indicativo de opacificación de componente sólido de tumoración hipervascular. La lesión recibe su aporte fundamentalmente desde las arterias pericallosa y calloso-marginal izquierdas, y de una rama precentral de la arteria cerebral media izquierda con shunt venoso muy prominente y precoz, que depende de venas corticales tributarias del tercio anterior del seno longitudinal superior.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras discutir el caso con nuestros neurorradiólogos intervencionistas, se decide la exploración con cateterismo supraselectivo de la lesión para su embolización de forma segura en un intento de reducir, al menos parcialmente, el aporte sanguíneo. El procedimiento de embolización se lleva acabo el día anterior de la cirugía realizando embolización parcial de la lesión con Onyx (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a> A y B) de los pedículos de aporte a la lesión dependientes de las arterias calloso marginal y pericallosa izquierdas. La paciente es reintervenida a través de la misma craneotomía con resección completa de la lesión (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a> C y D).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histopatológicamente, se trata de una tumoración formada por células pequeñas de núcleos regulares redondos con cromatina fina y aspecto de oligodendrocitos-like, con bajo número de mitosis, hiperplasia vascular y calcificaciones (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>), que ha mostrado ser positivas para sinaptofisina, cromogranina, proteína S-100, Neu N focal y PGFA focal. La lesión es negativa para EMA, CAM 5.2 e IDH1. El Ki67+ con tasa de proliferación del 2%. El estudio molecular es negativo para la deleción en las regiones 1p36 y 19q13, siendo el diagnóstico definitivo de NEV.</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los NC son tumores infrecuentes del sistema nervioso central, afectan fundamentalmente a adolescentes y jóvenes adultos; la edad promedio de presentación ronda los 25 años, con incidencia máxima en la segunda década de vida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Normalmente, se localizan en el sistema ventricular adyacentes al orificio de Monro y muestran diferenciación neuronal y glial. En el caso del NEV hay descritas múltiples localizaciones, la más común en hemisferios cerebrales, el lóbulo frontal, seguido del lóbulo temporal, después cerebelo, protuberancia, médula espinal, cola de caballo, retina e incluso otros sitios fuera del sistema nervioso central, como cavidad pélvica en teratomas maduros ováricos, siendo la localización extraventricular poco frecuente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los estudios disponibles sobre las características diagnósticas las describen como lesiones bien delimitadas, isointensas en T1 y hiperintensa T2, con captación de contraste de forma heterogénea de diversos patrones e intensidades de forma inespecífica. Su aspecto heterogéneo es debido a la degeneración quística y calcificaciones que pueden presentar. Ocasionalmente, se pueden detectar áreas hemorrágicas. Los hallazgos de espectroscopia muestran un pico de N-acetil aspartato (NAA) muy disminuido o inexistente, y un pico de colina prominente, posiblemente porque incluso los NEV altamente diferenciados están compuestos por células inmaduras como para producir NAA<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">4-7</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La hemorragia intracraneal concomitante ocurre en 1,7-14,6% de todos los tumores cerebrales, los más susceptibles son los de origen neuroepitelial y los glioblastomas, aunque se han descrito también en otros tipos de tumores. Las hemorragias intraparenquimatosas o intraventriculares secundarias a este tipo de tumores son muy infrecuentes. Jamshidi et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0170"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> publican un caso en 2001, sumándose a los 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>casos de NC descritos previamente con hemorragia intratumoral, todos ellos de localización intraventricular. En el mismo año Vates et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0175"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> publican también una serie de pacientes con hemorragia intraventricular producida por NC.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el mismo sentido también se han publicado casos de hemorragias producidos por NEV, el más reciente de Xu et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0165"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>, quienes publican un estudio descriptivo de 13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>casos, entre ellos un caso de NEV mal delimitado con hemorragia intratumoral, que se extendía a ambos lóbulos frontales, pero nunca los NEV han sido descritos en la literatura como lesiones hipervascularizadas.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Consideramos lo interesante en nuestro caso la hipervascularización y el shunt arteriovenoso intratumoral observados en angiografía, hallazgos que en la literatura se han relacionado con el factor de crecimiento endotelial vascular secretado por el tumor induciendo procesos de angiogénesis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0180"><span class="elsevierStyleSup">10,11</span></a> y el anormal desarrollo de vascularización con formación de conexiones arteriovenosas asociadas a algunos tumor<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso, no hubo la presencia de aparente de nido entre los hallazgos de la angiografía que apoye el diagnóstico de una MAV asociada, a pesar de que los hallazgos angiográficos son parecidos. Sin embargo, se han descrito casos de asociación de AVM en los gliomas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0195"><span class="elsevierStyleSup">13-18</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de los avances en técnicas microquirúrgicas, los tumores cerebrales hipervasculares, como en nuestro, caso suponen gran desafío para el neurocirujano por el sangrado masivo que pueda suponer durante la cirugía.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Generalmente, la embolización preoperatoria es aceptada y se ha evaluado su utilidad como procedimiento para facilitar la cirugía en tumores extraaxiales, como meningiomas o glomus yugular, entre otras lesiones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0225"><span class="elsevierStyleSup">19,20</span></a>. Sin embargo, la embolización preoperatoria de lesiones intraaxiales hipervasculares no ha sido del todo establecida por su dificultad técnica como procedimiento habitual y estandarizado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0220"><span class="elsevierStyleSup">18</span></a>. A pesar de ello, se han publicado casos de su utilidad en lesiones intraaxiales como el glioblastoma<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0205"><span class="elsevierStyleSup">15,21,22</span></a>. En nuestro caso, realizamos embolización parcial de la lesión, por seguridad de la paciente, que junto a la técnica microquirúrgica empleada durante la cirugía como si fuera MAV han resultado en resección completa de la lesión.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con respecto a la anatomía patológica, Ahmad et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0245"><span class="elsevierStyleSup">23</span></a> describen los NC como lesiones compuestas por agrupaciones uniformes de células agrupadas, núcleos redondos con manchas de cromatina y citoplasma de matriz fibrilar. Presentan capilares sanguíneos ramificados y focos de calcificación estudiando un total de 36 tumoraciones. Como marcador diagnóstico recomiendan la sinaptofisina, ya que es positiva en la mayoría de los NC<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">5-9,23</span></a>.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Normalmente, NC y el NEV presentan un buen pronóstico, pero también encontramos algunos casos con características atípicas, descritos por Rades et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0250"><span class="elsevierStyleSup">24</span></a>, quienes refieren que el control local y la tasa de supervivencia del NC dependen del marcador MIB-1 (en nuestro caso, no secuenciado), ya que los tumores que lo expresan en más del 3% (atípicos) se asocian a peor pronóstico y tasa de control local a los 5 años del 57% después de resección completa y solo el 7% en caso de resección incompleta. La radioterapia como tratamiento adyuvante es recomendable por mejorar la tasa de supervivencia en caso de resección incompleta o lesiones con características atípicas, tal como han corroborado los resultados publicados por Kane et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0255"><span class="elsevierStyleSup">25</span></a> en 2012, Xu et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0165"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> en 2017 y Karthigeyan et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0260"><span class="elsevierStyleSup">26</span></a> en 2017. En nuestro caso, la resección del NEV ha sido completa y sin signos de atipicidad (índice de Ki67+ del 2%), por lo que no precisó ningún tratamiento complementario.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusión</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El NEV es un tumor cerebral primario infrecuente que puede presentar unas características radiológicas similares a otras neoplasias, por lo que es difícil realizar un diagnóstico preoperatorio preciso. El NEV debe incluirse en el diagnóstico diferencial de lesiones hipervascularizadas causantes de hemorragia, como los oligodendrogliomas, los gliomas de alto grado, los tumores neuroectodérmicos primitivos o los gangliogliomas, sobre todo en pacientes jóvenes que pueden hacer pensar por su excepcional hipervascularización en lesiones vasculares puras y pueden precisar embolización previa en para su manejo quirúrgico.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1132660" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1065255" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1132661" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1065256" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusión" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 9 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2017-12-27" "fechaAceptado" => "2018-03-05" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1065255" "palabras" => array:3 [ 0 => "Neurocitoma extraventricular" 1 => "Hemorragia" 2 => "Malformación arteriovenosa" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1065256" "palabras" => array:3 [ 0 => "Extraventricular neurocytoma" 1 => "Haemorrhage" 2 => "Arteriovenous malformation" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Una mujer de 13 años de edad presenta clínica de cefalea de 15 días de evolución y solo edema de papila bilateral en la exploración. El estudio inicial de tomografía computarizada y RM mostró una gran masa multiquística frontal izquierda con calcificación rodeada de edema periférico, sangrado intralesional subagudo y múltiples importantes vasos asociados. Se interviene en otro centro, encontrando cavidad con hematoma subagudo que se evacua con múltiples vasos y venas arteriolizadas. Ante la sospecha de malformación arteriovenosa (MAV) a pesar de los hallazgos de la neuroimagen realizada previamente, se deriva a nuestro centro para seguir tratamiento. Realizamos arteriografía, angio-RM y RM con secuencias avanzadas que muestran masa intraaxial hipervascularizada que se emboliza previo a la interviene quirúrgica definitiva con resultado anatomopatológico de neurocitoma extraventricular (NEV). 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Despite the earlier neuroimaging findings, arteriovenous malformation (AVM) was suspected, so she was referred to our centre for further treatment. We performed angiography, MR angiography and MRI with advanced sequences, diagnosing a highly vascularised intra-axial tumour which was embolised. The patient was then definitively operated on, with the resulting finding of extraventricular neurocytoma (EVN). EVN are extremely rare lesions, not previously described in the literature as hypervascularised lesions, which in our case required prior angiography and embolisation for proper diagnosis and adequate management.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1186 "Ancho" => 1750 "Tamanyo" => 180436 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imágenes de TAC sin contraste (A) y RM con Gd (B) previas a la primera intervención: muestran masa lobulada frontal izquierda sólido-quística con calcificación, que presenta realce intenso de su pared observándose múltiples vasos perilesionales. C y D) Imágenes de RM con Gd tras la primera intervención y evacuación de parte del hematoma, por lo que se observa disminución del componente quístico. E y F) Imágenes de angio-RM y angiografía previa a la segunda intervención que muestras la alta vascularización de la lesión desde las ramas de las arterias cerebral media y pericallosa izquierdas.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1342 "Ancho" => 1200 "Tamanyo" => 132928 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A y B) Imágenes de angiografía pre y postembolización parcial de la lesión respectivamente. C y D) Imágenes de secuencias T1 de RM con Gd axial y coronal, respectivamente, tras la segunda cirugía con la resección de la lesión de forma completa.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 864 "Ancho" => 1200 "Tamanyo" => 292114 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Células monomorfas con núcleos redondos y con cromatina fina nuclear (A), células con halo perinuclear y núcleo redondo, pequeño tipo oligodendrocitos-like (B), presencia de calcificaciones (C), inmunorreactividad a la sinaptofisina difusa citoplasmática característica del neurocitoma extraventricular (D).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:26 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0135" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Central neurocytoma. 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