Caso clínico
Ganglioneuroma lipomatoso paravertebral con extensión intraespinal. Descripción de un caso y revisión de la literatura
Paravertebral lipomatous ganglioneuroma with intraspinal extension. Case report and literature review
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A) TC cerebral basal, que muestra un proceso expansivo sólido, hiperdenso, occipital izquierdo con amplia superficie de contacto con la duramadre y edema perilesional. En la RM, la lesión capta contraste de forma intensa y heterogénea en la secuencia T1 tras administrar gadolinio (B), es ligeramente hiperintensa en T2 (C) y muestra un valor de ADC reducido (D). E) TC que muestra un proceso expansivo hiperdenso en el hemisferio cerebeloso izquierdo, con efecto de masa sobre el cuarto ventrículo, causando hidrocefalia obstructiva. F) Corte coronal de RM en secuencia T1, tras administrar contraste paramagnético. La lesión presenta una amplia superficie de contacto con la superficie tentorial inferior, que muestra realce o «cola dural»; también se identifica un realce lineal en el margen inferior del tumor, que traduce invasión leptomeníngea/parenquimatosa. G) TC posquirúrgica inmediata, sin signos de complicaciones agudas. 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D) Secuencia T1 en corte coronal a los 2 años de la intervención, sin datos de tumor residual ni recidiva.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducción</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los ganglioneuromas son tumores benignos poco frecuentes, formados por células ganglionares maduras y diferenciadas de la cresta neural. Se desarrollan a lo largo de la cadena simpática y sus localizaciones más frecuentes son el mediastino, cuello, retroperitoneo y, raramente, la pelvis. Pertenecen a un grupo de neoplasias que muestran un amplio rango de diferenciación: el ganglioneuroma es benigno y el neuroblastoma es más indiferenciado y más maligno. Generalmente son asintomáticos y el desarrollo de síntomas depende de la localización y del tamaño del tumor<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un paciente de 34 años con un ganglioneuroma lipomatoso (GL) paravertebral L1-L4 derecho con extensión intraespinal y con déficit neurológico secundario, que fue intervenido en nuestro centro. Se describe el comportamiento y peculiaridades de este tipo de tumor infrecuente y se hace una revisión de la bibliografía.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de 34 años sin antecedentes personales de interés, que consultó por un cuadro de un año y medio de evolución de pérdida de fuerza en extremidad inferior derecha con parestesias y ciatalgia en territorio L3 y L4 derecho, sin alteración de esfínteres.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploración física presentaba paresia 4/5 global en extremidad inferior derecha (según la escala de fuerza muscular modificada del Medical Research Council) y atrofia tibial anterior derecha, con hipoestesia derecha de L3 a L5 y claudicación en puntillas y talones.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la resonancia magnética nuclear (RMN) lumbosacra se objetivó una masa extradural desde L1-L2 hasta L3-L4 en el lado derecho. La porción paravertebral de la masa comprimía de forma significativa el psoas derecho, sin infiltrarlo. La masa presentaba crecimiento posterior entre las fibras de la musculatura paravertebral lumbar derecha, que crecía por los agujeros de conjunción L1-L2, L3-L4 y, sobre todo, por el L2-L3, lo que condicionaba un ensanchamiento marcado de este último. Crecía hacia el interior del canal, desplazando la cola de caballo hacia la izquierda de la línea media, y condicionaba erosión focal de los muros posteriores de L2 y L3 en la región paramedial derecha. La masa presentaba una intensidad de señal heterogénea aunque globalmente alta en las secuencias ponderadas en T1 (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se completó el estudio de extensión con tomografía torácica, abdominal y pélvica, con y sin contraste, sin demostrarse otras lesiones.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente fue intervenido con un abordaje de línea media posterior estándar de D12 a L5, bajo monitorización neurofisiológica intraoperatoria y con empleo de tomografía computarizada de haz cónico intraoperatoria (sistema O-arm, Medtronic, EE. UU.) y neuronavegación, con colocación de tornillos transpediculares en L1-L4, con laminectomías de L2 a L4 y facetectomías completas derechas L2, L3 y L4. Se identificó un tumor que englobaba el saco en todo el lado derecho y que continuaba hacia los cuerpos de L2 y L3, a los que erosionaba, y por los forámenes L1-L2, L2-L3 y L3-L4. Se realizó exéresis completa macroscópica de la tumoración y se apreció la raíz L3 derecha muy adherida y envuelta por el tumor (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>A).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Macroscópicamente se observó un material de color grisáceo de aspecto gelatinoso y consistencia elástica y otra parte retroperitoneal más amarillenta. La anatomía patológica confirmó la presencia de un GL maduro sin evidencia de malignidad, con células estromales de Schwann positivas para proteína S-100, proteína glial fibrilar ácida y neurofilamentos y células ganglionares positivas para sinaptofisina, cromogranina y neurofilamentos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs. 2</a> B-D).</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el postoperatorio el paciente tuvo una buena evolución. Presentó inicialmente paresia 4/5 a la flexión de la cadera derecha e hipoestesia en la cara anterior del muslo derecho, que fue recuperando progresivamente. En la actualidad, se encuentra asintomático y sin datos de recidiva en las pruebas de imagen tras 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años de seguimiento.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por el tipo histológico de la lesión y su exéresis completa no se indicaron otros tratamientos complementarios.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los ganglioneuromas son tumores benignos de crecimiento lento, que nacen de las células ganglionares simpáticas, generalmente del plexo simpático paravertebral y, en ocasiones, de la médula adrenal. En la clasificación de la Organización Mundial de la Salud se incluyen en el grupo de tumores neurales y mixtos glioneurales. Las localizaciones más frecuentes son abdomen (52%), mediastino (39%) y raramente en pelvis y cuello (9%). La explicación para la localización poco frecuente de los ganglioneuromas es el resultado del mecanismo de migración de las células de la cresta neural en el periodo embrionario<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La incidencia del ganglioneuroma no está bien documentada, pero se estima entre un 0,1 y un 0,5% del total de los tumores del sistema nervioso central. Los ganglioneuromas espinales representan menos del 10% de todos los ganglioneuromas, generalmente con invasión de la región paraespinal. En raras ocasiones pueden estar asociados a neurofibromatosis de tipo I y neoplasia endocrina múltiple de tipo IIB<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El GL, previamente denominado ganglioneuroma con sustitución grasa, es una variante muy infrecuente del ganglioneuroma, descrita por primera vez en 1999 por Hara et al. Se caracteriza por un componente adipocítico maduro entremezclado con un ganglioneuroma convencional<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La histogénesis del elemento graso en el ganglioneuroma es controvertida. Hara et al. dicen que la presencia de tejido adiposo en el tumor se debe a la sustitución de grasa del tumor degenerado, ya que la neoplasia se originó años antes y posteriormente experimentó degeneración espontánea con sustitución grasa. Sin embargo, Adachi et al. postularon que seguramente los adipocitos del tumor deriven de las células tumorales por sí mismas, por la diferenciación adipocítica o lipometaplasia. Además, las células de origen neural tienen la capacidad de diferenciarse en varios tipos celulares, incluso hacia diferenciación lipomatosa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">2,4-6</span></a>.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Suele presentarse en niños y adultos jóvenes, con una mayor incidencia en mujeres (3:1)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">2-4</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Son lesiones generalmente asintomáticas, incluso cuando alcanzan tamaños grandes. A veces, si se localizan en el retroperitoneo, el dolor abdominal o la palpación de una masa abdominal pueden indicar el diagnóstico. Algunos ganglioneuromas pueden presentar síntomas como hipertensión y diarrea, secundarios a la actividad metabólica causada por péptidos vasoactivos, presente en un 39% de ellos. En nuestro paciente, el diagnóstico se obtuvo tras la realización de la prueba de imagen a raíz de la pérdida de fuerza en la extremidad inferior derecha secundaria a la compresión del saco dural —otra peculiaridad del caso— y no hubo liberación de catecolaminas que produjesen crisis hipertensivas durante la cirugía<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4,7</span></a>.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En niños con escoliosis progresivas, y sobre todo con curvas torácicas, debe ser considerado el diagnóstico de ganglioneuroma, ya que este se origina en el mediastino posterior y, por lo tanto, puede causar deformidad espinal en ellos. Un 10% de todos los ganglioneuromas afectan a la columna, generalmente a la región paraespinal, creando el efecto de reloj de arena. Muchas veces se trata de hallazgos incidentales que se descubren por la escoliosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">8,9</span></a>.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En tomografía computarizada y RMN, los ganglioneuromas son generalmente masas redondeadas o lobuladas paravertebrales con bordes regulares, contenido homogéneo y poca vascularización, que se pueden extender por los agujeros de conjunción hacia el canal espinal en forma de reloj de arena. La tomografía computarizada es muy sensible para detectar calcificaciones, que están presentes en un 20-30% y son típicamente finas. No suelen tener componente graso ni quístico, salvo en la variedad lipomatosa, que sí lo presenta. La RMN muestra hipointensidad en T1 e iso- o hiperintensidad en T2, dependiendo de la cantidad de estroma. En nuestro caso, al tratarse de un GL, existía hiperintensidad en T1 por el componente graso. La composición histológica de los ganglioneuromas con abundante estroma mixoide y pocas células de Schwann se postula como el responsable de la característica señal en RMN, con realce tardío de la lesión con distintos patrones, desde realce intermedio hasta realce moderado y, en ocasiones, con apariencia espiral causada por las bandas curvilíneas o nodulares de baja intensidad en T1 y T2<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5,6,10</span></a> (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico definitivo lo confirma la anatomía patológica, por la existencia de una lesión encapsulada o no, con áreas de ganglioneuroma y otras de grasa madura. El ganglioneuroma está compuesto por células ganglionares maduras, células de Schwann y fibras nerviosas. Las zonas de ganglioneuroma muestran células de Schwann maduras con estroma de colágeno con núcleos ovalados, mezcladas con células ganglionares maduras con citoplasma eosinofílico granulado, núcleo grande y nucléolo prominente. La atipia nuclear y las mitosis están ausentes, y no se observa atipia celular, necrosis ni invasión vascular. En el GL característicamente se observan adipocitos maduros sin atipia en varias zonas de la lesión. La inmunohistoquímica muestra positividad para cromogranina y sinaptofisina en las células ganglionares y positividad para vimentina, proteína S-100 y proteína glial fibrilar ácida para las células de Schwann<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4-6</span></a>.</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial de ganglioneuromas incluye: neuroblastomas, ganglioneuroblastomas, schwannoma, meningioma y otras lesiones quísticas. El diagnóstico diferencial de masas retroperitoneales que contienen grasa incluyen lipoma, hemangioma con alto contenido graso, lipomatosis mediastínica, angiomiolipoma y liposarcoma (generalmente en menores de 40 años y localizado en el mediastino posterior)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1,4,5</span></a>.</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 1957 se describió por primera vez la exéresis quirúrgica completa como el tratamiento de elección en ganglioneuromas retroperitoneales grandes. Dada su naturaleza benigna, la quimioterapia adyuvante o la radioterapia local no están indicadas. Por la capacidad de malignizar de un pequeño porcentaje, la exéresis completa del tumor y el seguimiento a largo plazo es esencial. La transformación maligna de un ganglioneuroma o ganglioneuroblastoma en un neuroblastoma fue descrita por Kulkarni et al. en 1998, a raíz de un resto tumoral o un componente de neuroblastoma que no se diagnosticó en la primera cirugía. Se necesita seguimiento a largo plazo por el lento potencial de progresión y la recurrencia tardía. Hasta la fecha no se han descrito malignizaciones de GL y, aunque la impresión general es de benignidad, aún hay pocos casos descritos y poco seguimiento, ya que el primero fue diagnosticado en 1999. Debido a su gran tamaño y su invasión del foramen neural, a veces la exéresis quirúrgica es técnicamente difícil. Estos riesgos y el hecho de que muchos de estos pacientes están asintomáticos ha llevado a plantearse la cuestión de la eficacia de la cirugía para el tratamiento de los ganglioneuromas retroperitoneales. La embolización transarterial de paragangliomas usando micropartículas ha sido descrita de manera satisfactoria. Existen casos descritos de ganglioneuromas tratados con embolización con agentes embólicos líquidos como una opción segura y efectiva<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5,6,11-14</span></a>.</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los GL son una variante muy poco frecuente de los ganglioneuromas, con menos de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>casos descritos hasta la fecha, que deben ser incluidos en el diagnóstico diferencial de lesiones retroperitoneales de contenido graso. La exéresis quirúrgica completa, siempre que esta sea posible y con ayuda de la monitorización neurofisiológica intraoperatoria, parece ser la mejor opción terapéutica para el control del tumor y la recuperación del déficit neurológico. Debido a su baja incidencia, son tumores que deben ser estudiados en mayor profundidad para sacar conclusiones claras de su comportamiento y del manejo adecuado. Consideramos el presente caso excepcional por sus manifestaciones clínicas y radiológicas, así como por los hallazgos de anatomía patológica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">13,15,16</span></a>.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:8 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1285733" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1188364" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1285732" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1188365" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2018-09-18" "fechaAceptado" => "2019-04-21" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1188364" "palabras" => array:5 [ 0 => "Columna lumbar" 1 => "Ganglioneuroma" 2 => "Imágenes de resonancia magnética" 3 => "Retroperitoneo" 4 => "Tumor espinal" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1188365" "palabras" => array:5 [ 0 => "Ganglioneuroma" 1 => "Lumbar spine" 2 => "Magnetic resonance imaging" 3 => "Retroperitoneum" 4 => "Spinal tumor" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Los ganglioneuromas lipomatosos son una variante poco frecuente de los ganglioneuromas, que se caracterizan por presentar un componente adipocítico maduro entremezclado con un componente convencional de ganglioneuroma. Presentamos el caso de un paciente de 34 años con una lesión paravertebral L1-L4 derecha con extensión intraespinal y con déficit neurológico secundario, que fue intervenido en nuestro centro. La anatomía patológica confirmó la presencia de una neoplasia encapsulada amarillenta, que al microscopio presentaba áreas de ganglioneuroma mezcladas con áreas de grasa madura.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">En el seguimiento, el paciente se encontraba asintomático, con la paresia en la extremidad inferior derecha recuperada. En el último control de imagen no presentaba datos de recidiva de la lesión.</p><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Existen menos de 10 casos de ganglioneuroma lipomatoso descritos en la bibliografía. Este es el primero a nivel paravertebral con extensión intraespinal y con déficit neurológico, de ahí el interés de este trabajo.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Lipomatous ganglioneuromas are a rare variant of ganglioneuromas characterized by a mature adipocytic component admixed with a conventional ganglioneuroma component. We present the case of a 34 year old patient with a paravertebral right lesion L1-L4 with intraspinal extension and secondary neurological deficit, who underwent surgery in our hospital. The pathological anatomy showed a yellowish encapsulated neoplasm, which under microscopic evaluation showed areas of ganglioneuroma admixed with areas of mature fat.</p><p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">In the follow up, the patient was asymptomatic, had recovered paresis in the right lower extremity and in the last image control did not present data of lesion recurrence.</p><p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Fewer than 10 cases of lipomatous ganglioneuromas have been reported in the literature, being this the first paravertebral case wih intraspinal extension and with neurological deficit, hence the interest of this work.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1280 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 255326 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Imagen de tomografía computarizada en la que se aprecia lesión paravertebral derecha, hipodensa, con invasión de foramen y erosión del cuerpo vertebral. B) Secuencia T1 en corte axial con la misma lesión con desplazamiento del saco dural. C) Secuencia T1 en corte coronal, en la que se aprecia la lesión bajo el psoas e invasión bajo pedículo de L3. D) Secuencia T1 en corte coronal a los 2 años de la intervención, sin datos de tumor residual ni recidiva.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1845 "Ancho" => 2500 "Tamanyo" => 701812 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0040" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Imagen intraoperatoria con lesión de aspecto amarillento que muestra su relación con el saco dural y la raíz L3 derecha. B) Imagen de hematoxilina eosina a 50 aumentos, con un patrón entremezclado de tejido adiposo, células Schwann y células ganglionares maduras. C) La tinción con sinaptofisina muestra positividad citoplasmática de las células ganglionares. D) Las células adiposas y de Schwann son positivas para S-100.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:16 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0085" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Neuroblastoma, ganglioneuroblastoma, and ganglioneuroma: Radiological-pathologic correlation" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:4 [ 0 => "G.J. Lonergan" 1 => "C.M. Scwab" 2 => "E.S. Suarez" 3 => "C.L. Carlson" ] ] ] ] ] "host" => array:1 [ 0 => array:2 [ "doi" => "10.1148/radiographics.22.4.g02jl15911" "Revista" => array:6 [ "tituloSerie" => "Radiographics." 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