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paravertebral L1-L4 derecho con extensi&#243;n intraespinal y con d&#233;ficit neurol&#243;gico secundario&#44; que fue intervenido en nuestro centro&#46; Se describe el comportamiento y peculiaridades de este tipo de tumor infrecuente y se hace una revisi&#243;n de la bibliograf&#237;a&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 34 a&#241;os sin antecedentes personales de inter&#233;s&#44; que consult&#243; por un cuadro de un a&#241;o y medio de evoluci&#243;n de p&#233;rdida de fuerza en extremidad inferior derecha con parestesias y ciatalgia en territorio L3 y L4 derecho&#44; sin alteraci&#243;n de esf&#237;nteres&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploraci&#243;n f&#237;sica presentaba paresia 4&#47;5 global en extremidad inferior derecha &#40;seg&#250;n la escala de fuerza muscular modificada del Medical Research Council&#41; y atrofia tibial anterior derecha&#44; con hipoestesia derecha de L3 a L5 y claudicaci&#243;n en puntillas y talones&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la resonancia magn&#233;tica nuclear &#40;RMN&#41; lumbosacra se objetiv&#243; una masa extradural desde L1-L2 hasta L3-L4 en el lado derecho&#46; La porci&#243;n paravertebral de la masa comprim&#237;a de forma significativa el psoas derecho&#44; sin infiltrarlo&#46; La masa presentaba crecimiento posterior entre las fibras de la musculatura paravertebral lumbar derecha&#44; que crec&#237;a por los agujeros de conjunci&#243;n L1-L2&#44; L3-L4 y&#44; sobre todo&#44; por el L2-L3&#44; lo que condicionaba un ensanchamiento marcado de este &#250;ltimo&#46; Crec&#237;a hacia el interior del canal&#44; desplazando la cola de caballo hacia la izquierda de la l&#237;nea media&#44; y condicionaba erosi&#243;n focal de los muros posteriores de L2 y L3 en la regi&#243;n paramedial derecha&#46; La masa presentaba una intensidad de se&#241;al heterog&#233;nea aunque globalmente alta en las secuencias ponderadas en T1 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se complet&#243; el estudio de extensi&#243;n con tomograf&#237;a tor&#225;cica&#44; abdominal y p&#233;lvica&#44; con y sin contraste&#44; sin demostrarse otras lesiones&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente fue intervenido con un abordaje de l&#237;nea media posterior est&#225;ndar de D12 a L5&#44; bajo monitorizaci&#243;n neurofisiol&#243;gica intraoperatoria y con empleo de tomograf&#237;a computarizada de haz c&#243;nico intraoperatoria &#40;sistema O-arm&#44; Medtronic&#44; EE&#46;&#160;UU&#46;&#41; y neuronavegaci&#243;n&#44; con colocaci&#243;n de tornillos transpediculares en L1-L4&#44; con laminectom&#237;as de L2 a L4 y facetectom&#237;as completas derechas L2&#44; L3 y L4&#46; Se identific&#243; un tumor que englobaba el saco en todo el lado derecho y que continuaba hacia los cuerpos de L2 y L3&#44; a los que erosionaba&#44; y por los for&#225;menes L1-L2&#44; L2-L3 y L3-L4&#46; Se realiz&#243; ex&#233;resis completa macrosc&#243;pica de la tumoraci&#243;n y se apreci&#243; la ra&#237;z L3 derecha muy adherida y envuelta por el tumor &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Macrosc&#243;picamente se observ&#243; un material de color gris&#225;ceo de aspecto gelatinoso y consistencia el&#225;stica y otra parte retroperitoneal m&#225;s amarillenta&#46; La anatom&#237;a patol&#243;gica confirm&#243; la presencia de un GL maduro sin evidencia de malignidad&#44; con c&#233;lulas estromales de Schwann positivas para prote&#237;na S-100&#44; prote&#237;na glial fibrilar &#225;cida y neurofilamentos y c&#233;lulas ganglionares positivas para sinaptofisina&#44; cromogranina y neurofilamentos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs&#46; 2</a> B-D&#41;&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el postoperatorio el paciente tuvo una buena evoluci&#243;n&#46; Present&#243; inicialmente paresia 4&#47;5 a la flexi&#243;n de la cadera derecha e hipoestesia en la cara anterior del muslo derecho&#44; que fue recuperando progresivamente&#46; En la actualidad&#44; se encuentra asintom&#225;tico y sin datos de recidiva en las pruebas de imagen tras 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os de seguimiento&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por el tipo histol&#243;gico de la lesi&#243;n y su ex&#233;resis completa no se indicaron otros tratamientos complementarios&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los ganglioneuromas son tumores benignos de crecimiento lento&#44; que nacen de las c&#233;lulas ganglionares simp&#225;ticas&#44; generalmente del plexo simp&#225;tico paravertebral y&#44; en ocasiones&#44; de la m&#233;dula adrenal&#46; En la clasificaci&#243;n de la Organizaci&#243;n Mundial de la Salud se incluyen en el grupo de tumores neurales y mixtos glioneurales&#46; Las localizaciones m&#225;s frecuentes son abdomen &#40;52&#37;&#41;&#44; mediastino &#40;39&#37;&#41; y raramente en pelvis y cuello &#40;9&#37;&#41;&#46; La explicaci&#243;n para la localizaci&#243;n poco frecuente de los ganglioneuromas es el resultado del mecanismo de migraci&#243;n de las c&#233;lulas de la cresta neural en el periodo embrionario<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La incidencia del ganglioneuroma no est&#225; bien documentada&#44; pero se estima entre un 0&#44;1 y un 0&#44;5&#37; del total de los tumores del sistema nervioso central&#46; Los ganglioneuromas espinales representan menos del 10&#37; de todos los ganglioneuromas&#44; generalmente con invasi&#243;n de la regi&#243;n paraespinal&#46; En raras ocasiones pueden estar asociados a neurofibromatosis de tipo I y neoplasia endocrina m&#250;ltiple de tipo IIB<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El GL&#44; previamente denominado ganglioneuroma con sustituci&#243;n grasa&#44; es una variante muy infrecuente del ganglioneuroma&#44; descrita por primera vez en 1999 por Hara et al&#46; Se caracteriza por un componente adipoc&#237;tico maduro entremezclado con un ganglioneuroma convencional<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La histog&#233;nesis del elemento graso en el ganglioneuroma es controvertida&#46; Hara et al&#46; dicen que la presencia de tejido adiposo en el tumor se debe a la sustituci&#243;n de grasa del tumor degenerado&#44; ya que la neoplasia se origin&#243; a&#241;os antes y posteriormente experiment&#243; degeneraci&#243;n espont&#225;nea con sustituci&#243;n grasa&#46; Sin embargo&#44; Adachi et al&#46; postularon que seguramente los adipocitos del tumor deriven de las c&#233;lulas tumorales por s&#237; mismas&#44; por la diferenciaci&#243;n adipoc&#237;tica o lipometaplasia&#46; Adem&#225;s&#44; las c&#233;lulas de origen neural tienen la capacidad de diferenciarse en varios tipos celulares&#44; incluso hacia diferenciaci&#243;n lipomatosa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;4-6</span></a>&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Suele presentarse en ni&#241;os y adultos j&#243;venes&#44; con una mayor incidencia en mujeres &#40;3&#58;1&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">2-4</span></a>&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Son lesiones generalmente asintom&#225;ticas&#44; incluso cuando alcanzan tama&#241;os grandes&#46; A veces&#44; si se localizan en el retroperitoneo&#44; el dolor abdominal o la palpaci&#243;n de una masa abdominal pueden indicar el diagn&#243;stico&#46; Algunos ganglioneuromas pueden presentar s&#237;ntomas como hipertensi&#243;n y diarrea&#44; secundarios a la actividad metab&#243;lica causada por p&#233;ptidos vasoactivos&#44; presente en un 39&#37; de ellos&#46; En nuestro paciente&#44; el diagn&#243;stico se obtuvo tras la realizaci&#243;n de la prueba de imagen a ra&#237;z de la p&#233;rdida de fuerza en la extremidad inferior derecha secundaria a la compresi&#243;n del saco dural &#8212;otra peculiaridad del caso&#8212; y no hubo liberaci&#243;n de catecolaminas que produjesen crisis hipertensivas durante la cirug&#237;a<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;7</span></a>&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En ni&#241;os con escoliosis progresivas&#44; y sobre todo con curvas tor&#225;cicas&#44; debe ser considerado el diagn&#243;stico de ganglioneuroma&#44; ya que este se origina en el mediastino posterior y&#44; por lo tanto&#44; puede causar deformidad espinal en ellos&#46; Un 10&#37; de todos los ganglioneuromas afectan a la columna&#44; generalmente a la regi&#243;n paraespinal&#44; creando el efecto de reloj de arena&#46; Muchas veces se trata de hallazgos incidentales que se descubren por la escoliosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span></a>&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En tomograf&#237;a computarizada y RMN&#44; los ganglioneuromas son generalmente masas redondeadas o lobuladas paravertebrales con bordes regulares&#44; contenido homog&#233;neo y poca vascularizaci&#243;n&#44; que se pueden extender por los agujeros de conjunci&#243;n hacia el canal espinal en forma de reloj de arena&#46; La tomograf&#237;a computarizada es muy sensible para detectar calcificaciones&#44; que est&#225;n presentes en un 20-30&#37; y son t&#237;picamente finas&#46; No suelen tener componente graso ni qu&#237;stico&#44; salvo en la variedad lipomatosa&#44; que s&#237; lo presenta&#46; La RMN muestra hipointensidad en T1 e iso- o hiperintensidad en T2&#44; dependiendo de la cantidad de estroma&#46; En nuestro caso&#44; al tratarse de un GL&#44; exist&#237;a hiperintensidad en T1 por el componente graso&#46; La composici&#243;n histol&#243;gica de los ganglioneuromas con abundante estroma mixoide y pocas c&#233;lulas de Schwann se postula como el responsable de la caracter&#237;stica se&#241;al en RMN&#44; con realce tard&#237;o de la lesi&#243;n con distintos patrones&#44; desde realce intermedio hasta realce moderado y&#44; en ocasiones&#44; con apariencia espiral causada por las bandas curvil&#237;neas o nodulares de baja intensidad en T1 y T2<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6&#44;10</span></a> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico definitivo lo confirma la anatom&#237;a patol&#243;gica&#44; por la existencia de una lesi&#243;n encapsulada o no&#44; con &#225;reas de ganglioneuroma y otras de grasa madura&#46; El ganglioneuroma est&#225; compuesto por c&#233;lulas ganglionares maduras&#44; c&#233;lulas de Schwann y fibras nerviosas&#46; Las zonas de ganglioneuroma muestran c&#233;lulas de Schwann maduras con estroma de col&#225;geno con n&#250;cleos ovalados&#44; mezcladas con c&#233;lulas ganglionares maduras con citoplasma eosinof&#237;lico granulado&#44; n&#250;cleo grande y nucl&#233;olo prominente&#46; La atipia nuclear y las mitosis est&#225;n ausentes&#44; y no se observa atipia celular&#44; necrosis ni invasi&#243;n vascular&#46; En el GL caracter&#237;sticamente se observan adipocitos maduros sin atipia en varias zonas de la lesi&#243;n&#46; La inmunohistoqu&#237;mica muestra positividad para cromogranina y sinaptofisina en las c&#233;lulas ganglionares y positividad para vimentina&#44; prote&#237;na S-100 y prote&#237;na glial fibrilar &#225;cida para las c&#233;lulas de Schwann<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4-6</span></a>&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico diferencial de ganglioneuromas incluye&#58; neuroblastomas&#44; ganglioneuroblastomas&#44; schwannoma&#44; meningioma y otras lesiones qu&#237;sticas&#46; El diagn&#243;stico diferencial de masas retroperitoneales que contienen grasa incluyen lipoma&#44; hemangioma con alto contenido graso&#44; lipomatosis mediast&#237;nica&#44; angiomiolipoma y liposarcoma &#40;generalmente en menores de 40 a&#241;os y localizado en el mediastino posterior&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4&#44;5</span></a>&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 1957 se describi&#243; por primera vez la ex&#233;resis quir&#250;rgica completa como el tratamiento de elecci&#243;n en ganglioneuromas retroperitoneales grandes&#46; Dada su naturaleza benigna&#44; la quimioterapia adyuvante o la radioterapia local no est&#225;n indicadas&#46; Por la capacidad de malignizar de un peque&#241;o porcentaje&#44; la ex&#233;resis completa del tumor y el seguimiento a largo plazo es esencial&#46; La transformaci&#243;n maligna de un ganglioneuroma o ganglioneuroblastoma en un neuroblastoma fue descrita por Kulkarni et al&#46; en 1998&#44; a ra&#237;z de un resto tumoral o un componente de neuroblastoma que no se diagnostic&#243; en la primera cirug&#237;a&#46; Se necesita seguimiento a largo plazo por el lento potencial de progresi&#243;n y la recurrencia tard&#237;a&#46; Hasta la fecha no se han descrito malignizaciones de GL y&#44; aunque la impresi&#243;n general es de benignidad&#44; a&#250;n hay pocos casos descritos y poco seguimiento&#44; ya que el primero fue diagnosticado en 1999&#46; Debido a su gran tama&#241;o y su invasi&#243;n del foramen neural&#44; a veces la ex&#233;resis quir&#250;rgica es t&#233;cnicamente dif&#237;cil&#46; Estos riesgos y el hecho de que muchos de estos pacientes est&#225;n asintom&#225;ticos ha llevado a plantearse la cuesti&#243;n de la eficacia de la cirug&#237;a para el tratamiento de los ganglioneuromas retroperitoneales&#46; La embolizaci&#243;n transarterial de paragangliomas usando micropart&#237;culas ha sido descrita de manera satisfactoria&#46; Existen casos descritos de ganglioneuromas tratados con embolizaci&#243;n con agentes emb&#243;licos l&#237;quidos como una opci&#243;n segura y efectiva<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6&#44;11-14</span></a>&#46;</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los GL son una variante muy poco frecuente de los ganglioneuromas&#44; con menos de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>casos descritos hasta la fecha&#44; que deben ser incluidos en el diagn&#243;stico diferencial de lesiones retroperitoneales de contenido graso&#46; La ex&#233;resis quir&#250;rgica completa&#44; siempre que esta sea posible y con ayuda de la monitorizaci&#243;n neurofisiol&#243;gica intraoperatoria&#44; parece ser la mejor opci&#243;n terap&#233;utica para el control del tumor y la recuperaci&#243;n del d&#233;ficit neurol&#243;gico&#46; Debido a su baja incidencia&#44; son tumores que deben ser estudiados en mayor profundidad para sacar conclusiones claras de su comportamiento y del manejo adecuado&#46; Consideramos el presente caso excepcional por sus manifestaciones cl&#237;nicas y radiol&#243;gicas&#44; as&#237; como por los hallazgos de anatom&#237;a patol&#243;gica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">13&#44;15&#44;16</span></a>&#46;</p></span></span>"
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Vol. 31. Núm. 1.
Páginas 42-46 (enero - febrero 2020)
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Caso clínico
Ganglioneuroma lipomatoso paravertebral con extensión intraespinal. Descripción de un caso y revisión de la literatura
Paravertebral lipomatous ganglioneuroma with intraspinal extension. Case report and literature review
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Olalla Lista Martíneza,
Autor para correspondencia
olallalista@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, Julián Castro Castroa, Víctor Manuel Moreno Barruecob, Pilar Varela Roisa, Elisa Clara Cuevas Álvarezc, Ana Pastor Zapataa
a Servicio de Neurocirugía, Complejo Hospitalario Universitario Ourense, Orense, España
b Servicio de Traumatología, Hospital HM Modelo, La Coruña, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Complejo Hospitalario Universitario Ourense, Orense, España
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Resumen

Los ganglioneuromas lipomatosos son una variante poco frecuente de los ganglioneuromas, que se caracterizan por presentar un componente adipocítico maduro entremezclado con un componente convencional de ganglioneuroma. Presentamos el caso de un paciente de 34 años con una lesión paravertebral L1-L4 derecha con extensión intraespinal y con déficit neurológico secundario, que fue intervenido en nuestro centro. La anatomía patológica confirmó la presencia de una neoplasia encapsulada amarillenta, que al microscopio presentaba áreas de ganglioneuroma mezcladas con áreas de grasa madura.

En el seguimiento, el paciente se encontraba asintomático, con la paresia en la extremidad inferior derecha recuperada. En el último control de imagen no presentaba datos de recidiva de la lesión.

Existen menos de 10 casos de ganglioneuroma lipomatoso descritos en la bibliografía. Este es el primero a nivel paravertebral con extensión intraespinal y con déficit neurológico, de ahí el interés de este trabajo.

Palabras clave:
Columna lumbar
Ganglioneuroma
Imágenes de resonancia magnética
Retroperitoneo
Tumor espinal
Abstract

Lipomatous ganglioneuromas are a rare variant of ganglioneuromas characterized by a mature adipocytic component admixed with a conventional ganglioneuroma component. We present the case of a 34 year old patient with a paravertebral right lesion L1-L4 with intraspinal extension and secondary neurological deficit, who underwent surgery in our hospital. The pathological anatomy showed a yellowish encapsulated neoplasm, which under microscopic evaluation showed areas of ganglioneuroma admixed with areas of mature fat.

In the follow up, the patient was asymptomatic, had recovered paresis in the right lower extremity and in the last image control did not present data of lesion recurrence.

Fewer than 10 cases of lipomatous ganglioneuromas have been reported in the literature, being this the first paravertebral case wih intraspinal extension and with neurological deficit, hence the interest of this work.

Keywords:
Ganglioneuroma
Lumbar spine
Magnetic resonance imaging
Retroperitoneum
Spinal tumor

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