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en nuestro conocimiento&#44; este es uno de los pocos casos descritos en el esqueleto axial&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente var&#243;n de 15 a&#241;os&#44; sin antecedentes m&#233;dicos de inter&#233;s&#44; que acude a consultas externas programadas por presentar escoliosis y dolor persistente dorsolumbar de 7 meses de evoluci&#243;n&#46; El dolor era descrito como nocturno y aliviado solo parcialmente con antiinflamatorios no esteroideos&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica mostraba dificultad para caminar&#44; as&#237; como debilidad para la flexi&#243;n de cadera y rodilla&#44; y una severa escoliosis de convexidad izquierda&#46; Se realiz&#243; una tomografia &#40;TC&#41; inicial que evidenciaba en el ped&#237;culo derecho de L4 una imagen esf&#233;rica y bien circunscrita&#44; con un <span class="elsevierStyleItalic">nidus</span> de 7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; La lesi&#243;n exhib&#237;a propiedades t&#237;picas descriptivas de OO&#58; una lesi&#243;n definida y radiol&#250;cida rodeada de un &#225;rea escler&#243;tica y de calcificaci&#243;n del <span class="elsevierStyleItalic">nidus</span>&#46; Tras presentar el caso en el Comit&#233; de Tumores y dadas las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas y radiol&#243;gicas&#44; se diagnostic&#243; de OO t&#237;pico sin precisar de biopsia de la lesi&#243;n del mismo&#44; dada la distintiva presentaci&#243;n&#46; Se decidi&#243; entonces tratamiento mediante ablaci&#243;n por radiofrecuencia guiada por TC &#40;RFA&#41;&#44; consiguiendo una completa desaparici&#243;n del dolor y la sintomatolog&#237;a neurol&#243;gica&#44; as&#237; como la detenci&#243;n de la deformidad durante 6 meses&#46; Pasado este tiempo&#44; el paciente sufri&#243; una exacerbaci&#243;n del dolor&#44; empeoramiento del balance sagital y dificultad para la marcha&#46; La exploraci&#243;n f&#237;sica revel&#243; un disbalance coronal con inclinaci&#243;n derecha del tronco&#46; El examen neurol&#243;gico evidenci&#243; una gran disminuci&#243;n del balance articular lumbar&#44; con Las&#232;gue positivo para el miembro inferior derecho&#46; Se objetiv&#243; asimismo una contracci&#243;n en flexi&#243;n de cadera de 10-15&#176;&#46; Se decidi&#243;&#44; por tanto&#44; realizar un nuevo TC y resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; que evidenciaron un crecimiento del nidus en la l&#225;mina de L4 derecha&#44; presentando esta vez un di&#225;metro de 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41; asociado a hiperostosis cortical&#44; cumpliendo una vez m&#225;s los criterios de clasificaci&#243;n de OO&#46; La RM mostr&#243; edema extenso sin invasi&#243;n neural o de partes blandas&#44; as&#237; como una contractura de etiolog&#237;a probablemente anti&#225;lgica que causaba una llamativa degeneraci&#243;n grasa del psoas y musculatura paravertebral&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dados los hallazgos y la recidiva de la tumoraci&#243;n tras un tratamiento m&#225;s conservador con ablaci&#243;n se decide tratamiento quir&#250;rgico consistente en escisi&#243;n marginal&#44; la cual se realiz&#243; mediante una laminectom&#237;a derecha en L3 y L4&#44; observ&#225;ndose intraoperatoriamente lisis de la pars interarticularis&#46; Se enviaron muestras del tumor y la musculatura afecta para an&#225;lisis anatomopatol&#243;gico &#40;AP&#41;&#46; Postoperatoriamente&#44; el paciente experiment&#243; una buena recuperaci&#243;n&#44; con progresiva regresi&#243;n de la deformidad escoli&#243;tica y ausencia de dolor tras varias semanas postoperatorias&#46; La contracci&#243;n de cadera y rodilla permanecieron&#44; trat&#225;ndose mediante rehabilitaci&#243;n e inyecciones de toxina botul&#237;nica&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La anatom&#237;a patol&#243;gica de la musculatura determin&#243; una degeneraci&#243;n grasa y cambios inflamatorios cr&#243;nicos&#46; Las tinciones de hematoxilina-eosina del hueso mostraron trab&#233;culas &#243;seas inmaduras anastomosadas&#44; con presencia de estroma fibrovascular&#46; La lesi&#243;n estaba bien delimitada por hueso nativo lamelar maduro&#46; A mayor aumento&#44; la trab&#233;culas &#243;seas mostraron un ribete consistente de osteoblastos&#44; algunos de morfolog&#237;a epiteliode con nucleolos prominentes&#46; Los hallazgos AP fueron sorprendentemente consistentes con osteoblastoma epitelioide&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dada la rareza de la evoluci&#243;n se volvi&#243; a someter el caso a Comit&#233; Multidisciplinar de Tumores&#44; reevaluando los aspectos cl&#237;nicos&#44; radiol&#243;gicos e histol&#243;gicos&#46; El paciente hab&#237;a permanecido asintom&#225;tico tras la intervenci&#243;n&#59; la reevaluaci&#243;n de las im&#225;genes preoperatorias mostraban una lesi&#243;n delimitada y bien definida de 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; sin datos de malignidad&#46; La cirug&#237;a consigui&#243; la completa resecci&#243;n tumoral&#44; como demostr&#243; el an&#225;lisis AP&#44; con una correcta escisi&#243;n de la lesi&#243;n y m&#225;rgenes libres de enfermedad&#46; Por tanto&#44; se decidi&#243; continuar con seguimiento estrecho cl&#237;nico-radiol&#243;gico&#46; Dado el comportamiento estable y t&#237;pico del tumor antes y despu&#233;s de su diagn&#243;stico&#44; la respuesta completa al tratamiento y el largo periodo con regresi&#243;n completa de la sintomatolog&#237;a que orientaba a una resoluci&#243;n de la lesi&#243;n&#44; el paciente fue diagnosticado de OO recurrente como osteoblastoma&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un a&#241;o despu&#233;s de la cirug&#237;a&#44; recidivan el dolor y los s&#237;ntomas neurop&#225;ticos en la extremidad inferior derecha&#44; aumentando la contractura de la cadera y rodilla ipsilateral&#46; Se solicita por ello un nuevo TC y RM que revelaron la persistencia de actividad tumoral&#58; una lesi&#243;n nodular de 17<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; con un patr&#243;n indeterminado de calcificaciones en su interior y que produc&#237;a lesiones l&#237;ticas en la regi&#243;n posterolateral de L4&#44; produciendo una estenosis foraminal L4-L5&#44; lo cual indicaba una posible recidiva tumoral con caracter&#237;sticas de mayor agresividad &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se decidi&#243; realizar una cirug&#237;a de resecci&#243;n en bloque mediante un &#250;nico abordaje posterior&#58; vertebrectom&#237;a parcial de L4 con el objetivo de resecar el tumor con amplios m&#225;rgenes&#44; realiz&#225;ndose artrodesis L3-L5 con tornillos pediculares y fusi&#243;n circunferencial mediante t&#233;cnica TLIF&#59; aportando aloinjerto estructural intersom&#225;tico y autoinjerto esponjoso para conseguir la estabilidad biomec&#225;nica&#46; Se envi&#243; nuevamente la muestra a anatom&#237;a patolog&#237;a&#44; la cual fue definida como un osteoblastoma epitelioide de caracter&#237;sticas agresivas&#44; resecado de manera completa con amplio margen de seguridad&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Posteriormente&#44; el paciente ha experimentado una completa remisi&#243;n de los s&#237;ntomas y d&#233;ficits neurol&#243;gicos con abandono de todo tratamiento analg&#233;sico&#59; la curva escoli&#243;tica se ha corregido&#44; consigui&#233;ndose un correcto balance sagital y recuperando el paciente su capacidad de deambulaci&#243;n tras rehabilitaci&#243;n de las contracturas en miembro inferior&#46; Las im&#225;genes de TC y RM a los 6&#44;12&#44; 24 y 48 meses de seguimiento han resultado negativos para recidiva tumoral y se ha conseguido la resoluci&#243;n de signos inflamatorios cr&#243;nicos en la musculatura&#46; Actualmente asintom&#225;tico y realizando vida plenamente normal&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El OB y el OO son neoplasias primarias benignas formadoras de hueso que presentan caracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#44; radiol&#243;gicas e histol&#243;gicas similares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Aproximadamente un 10&#37; de los OO y un 40&#37; de los OB est&#225;n localizados en el esqueleto axial<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a> &#40;elementos posteriores vertebrales&#41;&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presentaci&#243;n m&#225;s habitual es el dolor inespec&#237;fico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#44; frecuentemente descrito como profundo y nocturno y que responde bien a los antiinflamatorios no esteroideos&#44; siendo esta caracter&#237;stica definitoria de los OO&#44; mientras que los OB exhiben una menor respuesta a ellos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Dado que estos tumores se localizan en la regi&#243;n vertebral&#44; tambi&#233;n se asocian con d&#233;ficit neurol&#243;gicos y escoliosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">4&#8211;6</span></a>&#44; estando la probabilidad de regresi&#243;n de la escoliosis directamente relacionada con la duraci&#243;n de los s&#237;ntomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Los s&#237;ntomas neurol&#243;gicos son m&#225;s descriptivos del OB&#44; presentes hasta en un 70&#37; de casos por un 30&#37; de los OO<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#46; El estudio diagn&#243;stico de elecci&#243;n es el TC&#44; mientras que la RM debe restringirse a casos con sintomatolog&#237;a neurol&#243;gica&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La clasificaci&#243;n de Enneking es la cl&#225;sica utilizada para la estadificaci&#243;n de los tumores &#243;seos benignos&#44; as&#237; como para elegir el procedimiento quir&#250;rgico adecuado&#44; dividi&#233;ndose en 3 estadios seg&#250;n las caracter&#237;sticas radiol&#243;gicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Estadio 1 o latente&#58; lesiones bien definidas de crecimiento lento y autolimitado&#44; pudiendo regresar espont&#225;neamente&#46; Esto es&#44; OO&#46; Estadio 2&#58; lesiones bien definidas&#44; no invasivas&#44; con caracter&#237;sticas tanto l&#237;ticas como escler&#243;ticas&#44; a&#250;n muy similares al OO&#46; El estadio 3&#58; lesiones completamente l&#237;ticas&#44; que erosionan el hueso cortical e invaden los tejidos blandos circundantes&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histol&#243;gicamente&#44; OO y OB presentan rasgos similares&#59; tumores formadores de hueso donde puede encontrarse un alto porcentaje de osteoblastos que producen osteoide y tejido reticular&#46; La estructura m&#225;s caracter&#237;stica del OO es el nidus&#44; un &#225;rea bien definida de tejido &#243;seo u osteoide rodeado por un estroma vascular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Los OB son generalmente lesiones expansivas&#44; con nidus friable con caracter&#237;sticas vasculares&#44; rodeadas de hueso escler&#243;tico reactivo que puede infiltrar partes blandas e incluso rompiendo hueso cortical&#46; La presencia de quistes aneurism&#225;ticos conduce al diagn&#243;stico de OB&#44; ya que OO no presentan esta particularidad&#46; Adem&#225;s&#44; presentan un mayor tama&#241;o&#44; estableci&#233;ndose como l&#237;mite los <span class="elsevierStyleItalic">nidus</span> mayores a 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; Estudios recientes no encontraron diferencia en las caracter&#237;sticas histomorfol&#243;gicas e inmunohistoqu&#237;micas entre OO y OB&#44; lo que sugiere un origen neopl&#225;sico com&#250;n&#46; Esto hace que su diferenciaci&#243;n patol&#243;gica sea a menudo imposible&#44; lo que condiciona que la obtenci&#243;n de biopsia sea prescindible en muchos casos&#44; al no aportar esta m&#225;s informaci&#243;n&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico diferencial de estas dos entidades es un proceso sencillo y generalmente es proporcionado por los hallazgos cl&#237;nicos y radiol&#243;gicos&#46; El tama&#241;o del tumor sigue siendo hoy un criterio fiable para diferenciar entre ambos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#44; siendo establecido por la Organizaci&#243;n Mundial de la Salud y hablaremos de OO cuando el di&#225;metro de la lesi&#243;n no supere los 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; mientras que lesiones mayores ser&#225;n tipificadas como osteoblastomas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#46; Diferenciar entre el OO y el OB es clave&#44; dado que estas dos entidades difieren en potencial de crecimiento&#44; riesgo de recurrencia&#44; capacidad de met&#225;stasis y progresi&#243;n sarcomatosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; La progresi&#243;n de un OO a un osteoblastoma ha sido muy raramente descrita<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Los casos de recidiva de un OO en forma de osteblastoma despu&#233;s de un tratamiento &#243;ptimo son excepcionales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> y&#44; en nuestro conocimiento&#44; este es uno de los pocos casos descrito en el esqueleto axial&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La cirug&#237;a ha sido el tratamiento cl&#225;sico en casos de OO no respondedores a tratamiento conservador con antiinflamatorios no esteroideos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;11</span></a>&#44; no obstante&#44; la ablaci&#243;n guiada por radiofrecuencia se ha postulado como opci&#243;n terap&#233;utica de elecci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#44; por lo que fue nuestro primer abordaje ante el diagn&#243;stico primario del tumor&#46; Estudios recientes asimismo postulan que el tratamiento con radiofrecuencia es seguro y efectivo para pacientes con OB<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span></a> no obstante&#44; dada la naturaleza m&#225;s agresiva del OB&#44; su capacidad de crecimiento y recurrencia de hasta un 20&#37;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; la resecci&#243;n se considera el tratamiento de elecci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;13</span></a>&#46; El estadio I y II de Enneking pueden manejarse de manera segura con resecci&#243;n marginal mientras en la escisi&#243;n en bloque es recomendada para el estadio III<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;8&#44;10</span></a>&#44; siendo necesaria en ocasiones la estabilizaci&#243;n espinal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6</span></a>&#46; En nuestro caso&#44; debido a las caracter&#237;sticas radiol&#243;gicas de recidiva tumoral &#40;15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; bordes bien definidos&#44; lesi&#243;n no invasiva y por dentro de la cortical de la l&#225;mina L4&#41; clasificamos la lesi&#243;n como estadio II&#44; por lo que decidimos realizar una escisi&#243;n marginal v&#237;a laminectom&#237;a&#46; La histolog&#237;a mostr&#243; un osteoblastoma agresivo con m&#225;rgenes libres de enfermedad por lo que no se consideraron necesarios gestos adicionales&#46; Tras la segunda recidiva&#44; los cambios observados en el tama&#241;o y agresividad&#44; hicieron clasificar esta lesi&#243;n como un estadio 3&#44; por lo que se decidi&#243; realizar una escisi&#243;n en bloque con m&#225;rgenes amplios&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Concluimos que existe cierta controversia con respecto a la existencia o no de progresi&#243;n a osteoblastoma a partir de un OO&#58; usar tan solo el tama&#241;o como criterio de diagn&#243;stico parece no ser lo suficientemente preciso&#44; por lo que&#44; sumado a este&#44; debemos incluir tanto aspectos cl&#237;nicos como radiol&#243;gicos para asegurarnos de un diagn&#243;stico certero&#46; Esto es particularmente importante en OO y OB&#44; ya que el consenso actual considera a ambos como entidades independientes&#44; en lugar de un continuo de la misma&#44; ya que se comportan y presentan de una manera diferente&#46; Sin embargo&#44; m&#225;s recientemente&#44; algunos autores afirman que estos criterios no son suficientes y sugieren que tanto los hallazgos histol&#243;gicos&#44; como los radiol&#243;gicos&#44; muestran una imagen est&#225;tica en un marco de tiempo restringido de un tumor que est&#225; vivo y en crecimiento&#46; Por lo tanto puede ser tratado antes de que podamos predecir con seguridad el comportamiento del mismo&#46; Por eso&#44; y dadas las limitaciones intr&#237;nsecas de las clasificaciones que utilizamos hoy&#44; se recomienda prestar especial atenci&#243;n a los signos de agresividad en los aspectos cl&#237;nicos&#44; radiol&#243;gicos e histopatol&#243;gicos&#44; por lo que se puede proporcionar un enfoque adecuado<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">11&#8211;13</span></a>&#46;</p></span></span>"
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Caso clínico
Osteoma osteoide raquídeo recidivante en forma de osteoblastoma agresivo
Spinal osteoid osteoma recurring as an aggressive osteoblastoma
José María López-Puertaa, María Reyes Fernández-Marína, Juan Antonio Martín Benllochb, Rafael Lorentec,
Autor para correspondencia
allogoholmes@hotmail.com

Autor para correspondencia.
a Servicio de Traumatología y Cirugía Ortopédica, Hospital Virgen del Rocío, Sevilla, España
b Servicio de Traumatología y Cirugía Ortopédica, Hospital Universitario Dr. Peset, Valencia, España
c Servicio de Traumatología y Cirugía Ortopédica, Hospital Universitario Badajoz, Badajoz, España

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