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en nuestro conocimiento&#44; este es uno de los pocos casos descritos en el esqueleto axial&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente var&#243;n de 15 a&#241;os&#44; sin antecedentes m&#233;dicos de inter&#233;s&#44; que acude a consultas externas programadas por presentar escoliosis y dolor persistente dorsolumbar de 7 meses de evoluci&#243;n&#46; El dolor era descrito como nocturno y aliviado solo parcialmente con antiinflamatorios no esteroideos&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica mostraba dificultad para caminar&#44; as&#237; como debilidad para la flexi&#243;n de cadera y rodilla&#44; y una severa escoliosis de convexidad izquierda&#46; Se realiz&#243; una tomografia &#40;TC&#41; inicial que evidenciaba en el ped&#237;culo derecho de L4 una imagen esf&#233;rica y bien circunscrita&#44; con un <span class="elsevierStyleItalic">nidus</span> de 7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; La lesi&#243;n exhib&#237;a propiedades t&#237;picas descriptivas de OO&#58; una lesi&#243;n definida y radiol&#250;cida rodeada de un &#225;rea escler&#243;tica y de calcificaci&#243;n del <span class="elsevierStyleItalic">nidus</span>&#46; Tras presentar el caso en el Comit&#233; de Tumores y dadas las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas y radiol&#243;gicas&#44; se diagnostic&#243; de OO t&#237;pico sin precisar de biopsia de la lesi&#243;n del mismo&#44; dada la distintiva presentaci&#243;n&#46; Se decidi&#243; entonces tratamiento mediante ablaci&#243;n por radiofrecuencia guiada por TC &#40;RFA&#41;&#44; consiguiendo una completa desaparici&#243;n del dolor y la sintomatolog&#237;a neurol&#243;gica&#44; as&#237; como la detenci&#243;n de la deformidad durante 6 meses&#46; Pasado este tiempo&#44; el paciente sufri&#243; una exacerbaci&#243;n del dolor&#44; empeoramiento del balance sagital y dificultad para la marcha&#46; La exploraci&#243;n f&#237;sica revel&#243; un disbalance coronal con inclinaci&#243;n derecha del tronco&#46; El examen neurol&#243;gico evidenci&#243; una gran disminuci&#243;n del balance articular lumbar&#44; con Las&#232;gue positivo para el miembro inferior derecho&#46; Se objetiv&#243; asimismo una contracci&#243;n en flexi&#243;n de cadera de 10-15&#176;&#46; Se decidi&#243;&#44; por tanto&#44; realizar un nuevo TC y resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; que evidenciaron un crecimiento del nidus en la l&#225;mina de L4 derecha&#44; presentando esta vez un di&#225;metro de 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41; asociado a hiperostosis cortical&#44; cumpliendo una vez m&#225;s los criterios de clasificaci&#243;n de OO&#46; La RM mostr&#243; edema extenso sin invasi&#243;n neural o de partes blandas&#44; as&#237; como una contractura de etiolog&#237;a probablemente anti&#225;lgica que causaba una llamativa degeneraci&#243;n grasa del psoas y musculatura paravertebral&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dados los hallazgos y la recidiva de la tumoraci&#243;n tras un tratamiento m&#225;s conservador con ablaci&#243;n se decide tratamiento quir&#250;rgico consistente en escisi&#243;n marginal&#44; la cual se realiz&#243; mediante una laminectom&#237;a derecha en L3 y L4&#44; observ&#225;ndose intraoperatoriamente lisis de la pars interarticularis&#46; Se enviaron muestras del tumor y la musculatura afecta para an&#225;lisis anatomopatol&#243;gico &#40;AP&#41;&#46; Postoperatoriamente&#44; el paciente experiment&#243; una buena recuperaci&#243;n&#44; con progresiva regresi&#243;n de la deformidad escoli&#243;tica y ausencia de dolor tras varias semanas postoperatorias&#46; La contracci&#243;n de cadera y rodilla permanecieron&#44; trat&#225;ndose mediante rehabilitaci&#243;n e inyecciones de toxina botul&#237;nica&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La anatom&#237;a patol&#243;gica de la musculatura determin&#243; una degeneraci&#243;n grasa y cambios inflamatorios cr&#243;nicos&#46; Las tinciones de hematoxilina-eosina del hueso mostraron trab&#233;culas &#243;seas inmaduras anastomosadas&#44; con presencia de estroma fibrovascular&#46; La lesi&#243;n estaba bien delimitada por hueso nativo lamelar maduro&#46; A mayor aumento&#44; la trab&#233;culas &#243;seas mostraron un ribete consistente de osteoblastos&#44; algunos de morfolog&#237;a epiteliode con nucleolos prominentes&#46; Los hallazgos AP fueron sorprendentemente consistentes con osteoblastoma epitelioide&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dada la rareza de la evoluci&#243;n se volvi&#243; a someter el caso a Comit&#233; Multidisciplinar de Tumores&#44; reevaluando los aspectos cl&#237;nicos&#44; radiol&#243;gicos e histol&#243;gicos&#46; El paciente hab&#237;a permanecido asintom&#225;tico tras la intervenci&#243;n&#59; la reevaluaci&#243;n de las im&#225;genes preoperatorias mostraban una lesi&#243;n delimitada y bien definida de 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; sin datos de malignidad&#46; La cirug&#237;a consigui&#243; la completa resecci&#243;n tumoral&#44; como demostr&#243; el an&#225;lisis AP&#44; con una correcta escisi&#243;n de la lesi&#243;n y m&#225;rgenes libres de enfermedad&#46; Por tanto&#44; se decidi&#243; continuar con seguimiento estrecho cl&#237;nico-radiol&#243;gico&#46; Dado el comportamiento estable y t&#237;pico del tumor antes y despu&#233;s de su diagn&#243;stico&#44; la respuesta completa al tratamiento y el largo periodo con regresi&#243;n completa de la sintomatolog&#237;a que orientaba a una resoluci&#243;n de la lesi&#243;n&#44; el paciente fue diagnosticado de OO recurrente como osteoblastoma&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un a&#241;o despu&#233;s de la cirug&#237;a&#44; recidivan el dolor y los s&#237;ntomas neurop&#225;ticos en la extremidad inferior derecha&#44; aumentando la contractura de la cadera y rodilla ipsilateral&#46; Se solicita por ello un nuevo TC y RM que revelaron la persistencia de actividad tumoral&#58; una lesi&#243;n nodular de 17<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; con un patr&#243;n indeterminado de calcificaciones en su interior y que produc&#237;a lesiones l&#237;ticas en la regi&#243;n posterolateral de L4&#44; produciendo una estenosis foraminal L4-L5&#44; lo cual indicaba una posible recidiva tumoral con caracter&#237;sticas de mayor agresividad &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se decidi&#243; realizar una cirug&#237;a de resecci&#243;n en bloque mediante un &#250;nico abordaje posterior&#58; vertebrectom&#237;a parcial de L4 con el objetivo de resecar el tumor con amplios m&#225;rgenes&#44; realiz&#225;ndose artrodesis L3-L5 con tornillos pediculares y fusi&#243;n circunferencial mediante t&#233;cnica TLIF&#59; aportando aloinjerto estructural intersom&#225;tico y autoinjerto esponjoso para conseguir la estabilidad biomec&#225;nica&#46; Se envi&#243; nuevamente la muestra a anatom&#237;a patolog&#237;a&#44; la cual fue definida como un osteoblastoma epitelioide de caracter&#237;sticas agresivas&#44; resecado de manera completa con amplio margen de seguridad&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Posteriormente&#44; el paciente ha experimentado una completa remisi&#243;n de los s&#237;ntomas y d&#233;ficits neurol&#243;gicos con abandono de todo tratamiento analg&#233;sico&#59; la curva escoli&#243;tica se ha corregido&#44; consigui&#233;ndose un correcto balance sagital y recuperando el paciente su capacidad de deambulaci&#243;n tras rehabilitaci&#243;n de las contracturas en miembro inferior&#46; Las im&#225;genes de TC y RM a los 6&#44;12&#44; 24 y 48 meses de seguimiento han resultado negativos para recidiva tumoral y se ha conseguido la resoluci&#243;n de signos inflamatorios cr&#243;nicos en la musculatura&#46; Actualmente asintom&#225;tico y realizando vida plenamente normal&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El OB y el OO son neoplasias primarias benignas formadoras de hueso que presentan caracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#44; radiol&#243;gicas e histol&#243;gicas similares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Aproximadamente un 10&#37; de los OO y un 40&#37; de los OB est&#225;n localizados en el esqueleto axial<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a> &#40;elementos posteriores vertebrales&#41;&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presentaci&#243;n m&#225;s habitual es el dolor inespec&#237;fico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#44; frecuentemente descrito como profundo y nocturno y que responde bien a los antiinflamatorios no esteroideos&#44; siendo esta caracter&#237;stica definitoria de los OO&#44; mientras que los OB exhiben una menor respuesta a ellos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Dado que estos tumores se localizan en la regi&#243;n vertebral&#44; tambi&#233;n se asocian con d&#233;ficit neurol&#243;gicos y escoliosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">4&#8211;6</span></a>&#44; estando la probabilidad de regresi&#243;n de la escoliosis directamente relacionada con la duraci&#243;n de los s&#237;ntomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Los s&#237;ntomas neurol&#243;gicos son m&#225;s descriptivos del OB&#44; presentes hasta en un 70&#37; de casos por un 30&#37; de los OO<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#46; El estudio diagn&#243;stico de elecci&#243;n es el TC&#44; mientras que la RM debe restringirse a casos con sintomatolog&#237;a neurol&#243;gica&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La clasificaci&#243;n de Enneking es la cl&#225;sica utilizada para la estadificaci&#243;n de los tumores &#243;seos benignos&#44; as&#237; como para elegir el procedimiento quir&#250;rgico adecuado&#44; dividi&#233;ndose en 3 estadios seg&#250;n las caracter&#237;sticas radiol&#243;gicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Estadio 1 o latente&#58; lesiones bien definidas de crecimiento lento y autolimitado&#44; pudiendo regresar espont&#225;neamente&#46; Esto es&#44; OO&#46; Estadio 2&#58; lesiones bien definidas&#44; no invasivas&#44; con caracter&#237;sticas tanto l&#237;ticas como escler&#243;ticas&#44; a&#250;n muy similares al OO&#46; El estadio 3&#58; lesiones completamente l&#237;ticas&#44; que erosionan el hueso cortical e invaden los tejidos blandos circundantes&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histol&#243;gicamente&#44; OO y OB presentan rasgos similares&#59; tumores formadores de hueso donde puede encontrarse un alto porcentaje de osteoblastos que producen osteoide y tejido reticular&#46; La estructura m&#225;s caracter&#237;stica del OO es el nidus&#44; un &#225;rea bien definida de tejido &#243;seo u osteoide rodeado por un estroma vascular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Los OB son generalmente lesiones expansivas&#44; con nidus friable con caracter&#237;sticas vasculares&#44; rodeadas de hueso escler&#243;tico reactivo que puede infiltrar partes blandas e incluso rompiendo hueso cortical&#46; La presencia de quistes aneurism&#225;ticos conduce al diagn&#243;stico de OB&#44; ya que OO no presentan esta particularidad&#46; Adem&#225;s&#44; presentan un mayor tama&#241;o&#44; estableci&#233;ndose como l&#237;mite los <span class="elsevierStyleItalic">nidus</span> mayores a 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; Estudios recientes no encontraron diferencia en las caracter&#237;sticas histomorfol&#243;gicas e inmunohistoqu&#237;micas entre OO y OB&#44; lo que sugiere un origen neopl&#225;sico com&#250;n&#46; Esto hace que su diferenciaci&#243;n patol&#243;gica sea a menudo imposible&#44; lo que condiciona que la obtenci&#243;n de biopsia sea prescindible en muchos casos&#44; al no aportar esta m&#225;s informaci&#243;n&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico diferencial de estas dos entidades es un proceso sencillo y generalmente es proporcionado por los hallazgos cl&#237;nicos y radiol&#243;gicos&#46; El tama&#241;o del tumor sigue siendo hoy un criterio fiable para diferenciar entre ambos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#44; siendo establecido por la Organizaci&#243;n Mundial de la Salud y hablaremos de OO cuando el di&#225;metro de la lesi&#243;n no supere los 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; mientras que lesiones mayores ser&#225;n tipificadas como osteoblastomas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#46; Diferenciar entre el OO y el OB es clave&#44; dado que estas dos entidades difieren en potencial de crecimiento&#44; riesgo de recurrencia&#44; capacidad de met&#225;stasis y progresi&#243;n sarcomatosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; La progresi&#243;n de un OO a un osteoblastoma ha sido muy raramente descrita<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Los casos de recidiva de un OO en forma de osteblastoma despu&#233;s de un tratamiento &#243;ptimo son excepcionales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> y&#44; en nuestro conocimiento&#44; este es uno de los pocos casos descrito en el esqueleto axial&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La cirug&#237;a ha sido el tratamiento cl&#225;sico en casos de OO no respondedores a tratamiento conservador con antiinflamatorios no esteroideos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;11</span></a>&#44; no obstante&#44; la ablaci&#243;n guiada por radiofrecuencia se ha postulado como opci&#243;n terap&#233;utica de elecci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#44; por lo que fue nuestro primer abordaje ante el diagn&#243;stico primario del tumor&#46; Estudios recientes asimismo postulan que el tratamiento con radiofrecuencia es seguro y efectivo para pacientes con OB<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span></a> no obstante&#44; dada la naturaleza m&#225;s agresiva del OB&#44; su capacidad de crecimiento y recurrencia de hasta un 20&#37;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; la resecci&#243;n se considera el tratamiento de elecci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;13</span></a>&#46; El estadio I y II de Enneking pueden manejarse de manera segura con resecci&#243;n marginal mientras en la escisi&#243;n en bloque es recomendada para el estadio III<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;8&#44;10</span></a>&#44; siendo necesaria en ocasiones la estabilizaci&#243;n espinal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6</span></a>&#46; En nuestro caso&#44; debido a las caracter&#237;sticas radiol&#243;gicas de recidiva tumoral &#40;15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; bordes bien definidos&#44; lesi&#243;n no invasiva y por dentro de la cortical de la l&#225;mina L4&#41; clasificamos la lesi&#243;n como estadio II&#44; por lo que decidimos realizar una escisi&#243;n marginal v&#237;a laminectom&#237;a&#46; La histolog&#237;a mostr&#243; un osteoblastoma agresivo con m&#225;rgenes libres de enfermedad por lo que no se consideraron necesarios gestos adicionales&#46; Tras la segunda recidiva&#44; los cambios observados en el tama&#241;o y agresividad&#44; hicieron clasificar esta lesi&#243;n como un estadio 3&#44; por lo que se decidi&#243; realizar una escisi&#243;n en bloque con m&#225;rgenes amplios&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Concluimos que existe cierta controversia con respecto a la existencia o no de progresi&#243;n a osteoblastoma a partir de un OO&#58; usar tan solo el tama&#241;o como criterio de diagn&#243;stico parece no ser lo suficientemente preciso&#44; por lo que&#44; sumado a este&#44; debemos incluir tanto aspectos cl&#237;nicos como radiol&#243;gicos para asegurarnos de un diagn&#243;stico certero&#46; Esto es particularmente importante en OO y OB&#44; ya que el consenso actual considera a ambos como entidades independientes&#44; en lugar de un continuo de la misma&#44; ya que se comportan y presentan de una manera diferente&#46; Sin embargo&#44; m&#225;s recientemente&#44; algunos autores afirman que estos criterios no son suficientes y sugieren que tanto los hallazgos histol&#243;gicos&#44; como los radiol&#243;gicos&#44; muestran una imagen est&#225;tica en un marco de tiempo restringido de un tumor que est&#225; vivo y en crecimiento&#46; Por lo tanto puede ser tratado antes de que podamos predecir con seguridad el comportamiento del mismo&#46; Por eso&#44; y dadas las limitaciones intr&#237;nsecas de las clasificaciones que utilizamos hoy&#44; se recomienda prestar especial atenci&#243;n a los signos de agresividad en los aspectos cl&#237;nicos&#44; radiol&#243;gicos e histopatol&#243;gicos&#44; por lo que se puede proporcionar un enfoque adecuado<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">11&#8211;13</span></a>&#46;</p></span></span>"
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Vol. 31. Núm. 3.
Páginas 146-150 (mayo - junio 2020)
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Caso clínico
Osteoma osteoide raquídeo recidivante en forma de osteoblastoma agresivo
Spinal osteoid osteoma recurring as an aggressive osteoblastoma
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José María López-Puertaa, María Reyes Fernández-Marína, Juan Antonio Martín Benllochb, Rafael Lorentec,
Autor para correspondencia
allogoholmes@hotmail.com

Autor para correspondencia.
a Servicio de Traumatología y Cirugía Ortopédica, Hospital Virgen del Rocío, Sevilla, España
b Servicio de Traumatología y Cirugía Ortopédica, Hospital Universitario Dr. Peset, Valencia, España
c Servicio de Traumatología y Cirugía Ortopédica, Hospital Universitario Badajoz, Badajoz, España
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Presentamos el caso de un osteoma osteoide recurrente en forma de un osteoblastoma agresivo en columna lumbar. Un varón de 15 años acudió a nuestro servicio con una escoliosis dolorosa. El TC y la RM mostraron una tumoración formadora de hueso esclerótico de 7mm compatible con un osteoma osteoide. Se realizó una ablación percutánea guiada por radiofrecuencia con remisión completa de la sintomatología. Seis meses después, dicha sintomatología recurrió. Se realizaron TC y RM que mostraron un crecimiento del nidus en la lámina L4 derecha, con un diámetro de 15mm. Se realizó una resección marginal. La histología mostró un osteoblastoma epiteloide.

Un años después, se realizaron nuevos estudios de imagen que mostraron una nueva recurrencia del tumor con rasgos agresivos e invasión del canal espinal. Se le realizó una cirugía de resección en bloque con estabilización de la columna lumbar. La histología confirmó el diagnóstico de osteoblastoma epiteloide.

Palabras clave:
Osteoma osteoide
Osteoblastoma
Escoliosis
Columna lumbar
Abstract

We report an uncommon case of osteoid osteoma recurring as an aggressive osteoblastoma of the spine. A 15-years-old male consulted in our department with long-term painful scoliosis. The CT-scans and MRI revealed a sclerotic bone forming tumor of 7mm diameter consistent with a osteoid osteoma. A percutaneous radiofrequency ablation was performed with complete resolution of the symptoms. After 6 months, the symptoms recurred. A new CT and a MRI showed a growth of the nidus on the right L4 lamina, with a size of 15mm. Therefore, a marginal resection by laminectomy of L4 was performed. Pathology confirmed an epithelioid osteoblastoma.

A year later, subsequent imaging studies showed a new recurrence with aggressive features and invasion of the spinal canal. The patient then underwent an “in block surgery” needing concurrent stabilization of the spine. Histopathology confirmed the diagnosis of epithelioid osteblastoma.

Keywords:
Osteoid osteoma
Osteoblastoma
Scoliosis
Lumbar spine

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