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se clasifican de forma conjunta con base en los hallazgos gen&#233;ticos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En una reciente revisi&#243;n de la literatura&#44; Bisceglia et al&#46; recogen 220 casos de TFS en el SNC&#44; con un claro predominio de localizaci&#243;n intracraneal y una mayor incidencia supratentorial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Solamente se han descrito 46 casos de TFS localizados en el compartimento raquimedular donde representan menos del 1&#37; de todos los tumores de esta localizaci&#243;n y la mayor&#237;a se sit&#250;a en la regi&#243;n tor&#225;cica&#44; con predominio intradural extramedular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque la mayor&#237;a de los HPC se han descrito en extremidades&#44; pelvis&#44; retroperitoneo y &#225;reas de cabeza y cuello<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; hay 140 casos publicados en el compartimento raquimedular&#44; de los que 64 casos fueron extradurales&#46; Debido a su escasa incidencia y a no presentar caracter&#237;sticas de imagen espec&#237;ficas&#44; pocas veces entran en los diagn&#243;sticos diferenciales&#44; siendo necesario un an&#225;lisis anatomopatol&#243;gico exhaustivo que lo distinga de los otros tumores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">6-8</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos un caso de un TFS&#47;HPC dorsal&#44; que se present&#243; con paraparesia progresiva de corta evoluci&#243;n y con un crecimiento tumoral importante en tan solo 12 meses&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 63 a&#241;os&#44; intervenida en mayo del 2015 de una estenosis de canal mediante una laminectom&#237;a y artrodesis L3-L4&#46; En el estudio de imagen previo a esta cirug&#237;a se objetiv&#243; una lesi&#243;n intradural extramedular a nivel de D9-D10 de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; interpret&#225;ndose como meningioma y decidi&#233;ndose seguimiento por imagen&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un a&#241;o m&#225;s tarde&#44; la paciente se queja de p&#233;rdida progresiva de fuerza en los miembros inferiores y en la exploraci&#243;n cl&#237;nica destacaba una paraparesia con mayor afectaci&#243;n de miembro izquierdo &#40;izquierdo fuerza de 0&#47;5&#59; derecho 4&#47;5&#41;&#44; los reflejos osteotendinosos estaban abolidos en la extremidad inferior izquierda y eran vivos en la derecha&#46; Presentaba un nivel sensitivo en D6 con alteraci&#243;n de la propiocepci&#243;n&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La resonancia magn&#233;tica mostr&#243; un crecimiento de la masa intradural extramedular localizada a nivel de D9-D10&#44; de morfolog&#237;a ovoidea y de 21<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>11<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de di&#225;metro&#46; La lesi&#243;n era isointensa en T1 e hipointensa en T2 con realce intenso y homog&#233;neo con contraste&#46; Ten&#237;a una base de implantaci&#243;n dural postero-lateral izquierda condicionando un desplazamiento y compresi&#243;n del cord&#243;n medular hacia la derecha &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; A los 3 meses del inicio de la cl&#237;nica&#44; se realiz&#243; una laminectom&#237;a D9-D10 y previamente a la apertura dural se realiz&#243; ecograf&#237;a intraoperatoria en la que se identific&#243; una lesi&#243;n irregular&#44; heterog&#233;nea&#44; con predominio hipoecoico y patr&#243;n infiltrativo&#44; afectando a la m&#233;dula en varios puntos de forma significativa &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A&#41;&#46; Se realiz&#243; una ex&#233;resis microquir&#250;rgica con apoyo de monitorizaci&#243;n neurofisiol&#243;gica&#46; El tumor ten&#237;a aspecto gomoso&#44; sin un claro plano de disecci&#243;n&#59; tal como hab&#237;amos visto en la ecograf&#237;a&#44; se encontraba dorsal al ligamento dentado y se observ&#243; implante sobre la <span class="elsevierStyleItalic">dorsal root entry zone</span> &#40;DREZ&#41; a nivel de D10 impidiendo la realizaci&#243;n de una resecci&#243;n completa del tumor &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A y B&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio anatomopatol&#243;gico demostr&#243; un tumor mesenquimal con arquitectura fascicular&#44; mostrando &#225;reas hipercelulares de elementos de n&#250;cleo oval y citoplasmas eosinof&#237;licos de l&#237;mites imprecisos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>A&#41;&#46; La vascularizaci&#243;n se caracterizaba por mostrar luces de paredes finas y ramificadas de forma caracter&#237;stica&#46; En el estudio inmunohistoqu&#237;mico se evidenci&#243; inmunorreactividad para vimentina&#44; CD34 y STAT6&#44; siendo negativos SOX10&#44; ant&#237;geno de membrana epitelial &#40;EMA&#41;&#44; S100 y receptores de progesterona &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a> B y <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span>&#41;&#46; El &#237;ndice de proliferaci&#243;n medido con el Ki67 era del 2&#37;&#46; Estos hallazgos confirman el diagn&#243;stico de TFS&#47;HPC con fenotipo de TFS&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el postoperatorio inmediato present&#243; una clara mejor&#237;a cl&#237;nica y a los 4 meses de la intervenci&#243;n presentaba una recuperaci&#243;n completa de la movilidad y &#250;nicamente aquejaba parestesias en flanco izquierdo&#46; A los 12 meses de la intervenci&#243;n no presenta cl&#237;nica neurol&#243;gica y la RM de control muestra una peque&#241;a captaci&#243;n que podr&#237;a corresponder a tejido de granulaci&#243;n o peque&#241;o resto tumoral&#46; En estas situaciones se aconseja seguimiento mediante RM cada 6 meses el primer a&#241;o y anuales hasta completar un m&#237;nimo de 10 a&#241;os&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Seg&#250;n la nueva clasificaci&#243;n de tumores cerebrales de la OMS del 2016<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; los tumores TFS&#47;HPC son lesiones mesenquimales de tipo fibrobl&#225;stico que abarcan un espectro de tumores&#44; previamente clasificados separados como TFS y HPC&#44; que tienen una naturaleza fibrobl&#225;stica y una fusi&#243;n gen&#233;tica de NAB2-STAT6 en com&#250;n&#46; Suponen menos del 1&#37; de todos los tumores primarios del SNC localiz&#225;ndose preferentemente en el compartimento intracraneal&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Fargen et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> revisaron en la literatura todos los casos de TFS del SNC entre 1996 y 2010&#44; de los cuales 46 fueron espinales &#40;30&#37;&#41; y 143 fueron intracraneales &#40;70&#37;&#41;&#46; Los autores concluyen que los TFS espinales son m&#225;s frecuentes en hombres &#40;56&#37;&#41;&#44; con mayor proporci&#243;n entre el intervalo de edades de 41-50 a&#241;os &#40;24&#37;&#41; y los intracraneales son m&#225;s frecuentes en mujeres&#44; con una proporci&#243;n de hombre&#58; mujer de 1&#58;1&#44;5&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los s&#237;ntomas de presentaci&#243;n no difieren de los de otros tumores medulares&#44; destacando el dolor&#44; las alteraciones sensitivas&#44; las alteraciones motoras y las alteraciones urinarias o una combinaci&#243;n de estos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">10&#44;11</span></a>&#46; La t&#233;cnica diagn&#243;stica de elecci&#243;n es la RM&#44; donde se presentan como isointensos en secuencias T1 e hipointensos en secuencias T2&#44; presentando&#44; como en nuestra paciente&#44; un realce homog&#233;neo tras la administraci&#243;n de contraste con gadolinio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#46; El signo de la cola dural&#44; que se ha descrito como altamente indicativo&#44; aunque no espec&#237;fico&#44; de meningioma&#44; ha sido referenciado en numerosas publicaciones de TFS&#46; Nuestra paciente presentaba un peque&#241;o realce dural postero-lateral izquierdo coincidente con en el punto de implantaci&#243;n en la DREZ&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El empleo de ecograf&#237;a intraoperatoria permite una exacta localizaci&#243;n de la lesi&#243;n minimizando la apertura dural&#46; Consideramos que la monitorizaci&#243;n neurofisiol&#243;gica intraoperatoria es recomendable ya que permite la extirpaci&#243;n del tumor ayudando a preservar la integridad neurol&#243;gica&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso&#44; el aspecto del tumor durante la cirug&#237;a y sus caracter&#237;sticas radiol&#243;gicas nos indicaban un meningioma como primera posibilidad diagn&#243;stica&#46; Los meningiomas espinales se presentan con mayor frecuencia en mujeres en una edad promedio de 65 a&#241;os y la mayor&#237;a se ubica en la regi&#243;n dorsal&#44; con una localizaci&#243;n t&#237;pica intradural extramedular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#46; Sin embargo&#44; el r&#225;pido crecimiento de la lesi&#243;n y el empeoramiento cl&#237;nico de nuestra paciente en 12 meses deber&#237;a habernos hecho pensar en otro tipo de tumor de caracter&#237;sticas similares como el TFS&#47;HPC&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de elecci&#243;n de estos tumores es la resecci&#243;n quir&#250;rgica completa&#44; que se acompa&#241;a de buena recuperaci&#243;n funcional y curaci&#243;n del proceso aunque en ocasiones pueden tener un comportamiento impredecible&#44; por lo que aconseja un seguimiento por imagen m&#237;nimo de 10 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">12&#44;14</span></a>&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el estudio immunohistoqu&#237;mico son t&#237;picamente positivos para vimentina y CD34&#46; La fusi&#243;n de NAB2-STAT6 produce una relocalizaci&#243;n nuclear de la prote&#237;na STAT6 y puede ser detectada con una especificidad y sensibilidad muy altas en la immunohistoqu&#237;mica&#46; Los meningiomas fibrosos son imitadores de los TFS&#47;HPC pero t&#237;picamente expresan EMA y son negativos para CD34 y para expresi&#243;n nuclear de STAT6<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;15</span></a>&#44; el estudio gen&#233;tico de los meningiomas espinales muestra una p&#233;rdida completa o parcial del cromosoma 22 en m&#225;s del 50&#37; de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El espectro histol&#243;gico de los TFS&#47;HPC contiene 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>variantes morfol&#243;gicas a partir de las cuales se clasifican estos tumores&#44; marcando a su vez la graduaci&#243;n y su pron&#243;stico&#58; el fenotipo de TFS es caracterizado por una arquitectura con o sin patr&#243;n de fasc&#237;culos cortos&#44; alternando &#225;reas hipocelulares e hipercelulares con bandas gruesas de col&#225;geno&#46; Los tumores con este fenotipo son de grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span>y se consideran benignos&#59; t&#237;picamente son tratados mediante resecci&#243;n quir&#250;rgica&#46; El fenotipo HPC se caracteriza por una alta celularidad y una red de delicadas fibras de reticulina que t&#237;picamente revisten c&#233;lulas individualmente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#59; este fenotipo contiene los grados <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span> y <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span> &#40;seg&#250;n el recuento mit&#243;tico&#41;&#44; se consideran malignos y requieren tratamiento adyuvante&#44; habitualmente radioterapia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Tienen un alto riesgo de recurrencia &#40;&#62; 75&#37; de los pacientes seguidos por &#62; 10 a&#241;os&#41;&#46; Adem&#225;s&#44; cerca del 20&#37; de los pacientes con tumores con fenotipo HPC desarrollan met&#225;stasis extracraneales&#44; especialmente en hueso&#44; pulm&#243;n e h&#237;gado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusiones</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los TFS&#47;HPC del SNC son neoplasias poco frecuentes que deber&#237;an incluirse en el diagn&#243;stico diferencial de los tumores que se originan en las meninges&#46; Son tumores mesenquimales de tipo fibrobl&#225;stico&#44; que tienen en com&#250;n una naturaleza fibrobl&#225;stica y la fusi&#243;n gen&#233;tica de NAB2-STAT6&#46; Afectan mayoritariamente a los hombres de edad media de la vida y con mayor incidencia en la regi&#243;n dorsal&#46; La RM es el m&#233;todo diagn&#243;stico de elecci&#243;n y la resecci&#243;n quir&#250;rgica es mandatoria&#46; El pron&#243;stico depende de la graduaci&#243;n tumoral&#59; los tumores con fenotipo de TFS tienen un comportamiento benigno&#44; mientras que los que se presentan con un fenotipo de HPC se consideran malignos&#44; con alto riesgo de recurrencia y met&#225;stasis&#46; La detecci&#243;n de la expresi&#243;n nuclear de STAT6 o de la fusi&#243;n NAB2-STAT6 en el estudio immunohistoqu&#237;mico es muy recomendable para la confirmaci&#243;n del diagn&#243;stico&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Declaraci&#243;n &#233;tica</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores han obtenido autorizaci&#243;n por escrito de la paciente para la publicaci&#243;n del caso cl&#237;nico&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Conflicto de intereses</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que no hay conflicto de inter&#233;s respecto a la publicaci&#243;n de este art&#237;culo&#46;</p></span></span>"
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Vol. 29. Núm. 6.
Páginas 309-313 (noviembre - diciembre 2018)
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CASO CLÍNICO
Tumor fibroso solitario/hemangiopericitoma de la médula espinal
Solitary fibrous tumour/haemangiopericytoma of the spinal cord
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Ana Flores-Justaa,
Autor para correspondencia
annaflores36@gmail.com

Autor para correspondencia.
, Elena López-Garcíaa, Alfredo García-Alluta, Rosa María Reyes-Santíasb
a Servicio de Neurocirugía, Hospital Clínico Universitario de Santiago de Compostela , Santiago de Compostela, A Coruña, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Clínico Universitario de Santiago de Compostela, Santiago de Compostela, A Coruña, España
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Los tumores fibrosos solitarios/hemangiopericitomas (TFS/HPC) son tumores mesenquimales fibroblásticos caracterizados por una fusión genética NAB2-STAT6 con una escasa incidencia en el sistema nervioso central (SNC), de los cuales los espinales son una minoría. Presentamos el caso de una mujer de 63 años con paraparesia progresiva y nivel sensitivo D6 que presentaba una lesión intradural extramedular a nivel D9-D10. Realizamos laminectomía con estudio ecográfico intraoperatorio en que visualizamos una lesión heterogénea con patrón infiltrativo afectando a la médula en varios puntos y realizamos resección de la misma. La immunohistoquímica reveló positividad para vimentina, CD34 y STAT6, Ki67 del 2%, diagnosticándose TFS/HPC fenotipo TFS. Los TFS/HPC del SNC son neoplasias raras que deberían tenerse en cuenta en el diagnóstico diferencial de este tipo de lesiones, la clínica y la resonancia magnética suelen llevar a errores en el enfoque diagnóstico. El apoyo de la ecografía intraoperatoria puede ayudar en la toma de decisiones quirúrgicas.

Palabras clave:
Dorsal
Tumor fibroso solitario
Hemangiopericitoma
Tumor espinal
Resonancia magnética
Abstract

Solitary fibrous tumours/haemangiopericytomas (SFT/HPC) are fibroblastic mesenchymal neoplasms that harbour a genetic fusion of NAB2/STAT6. There are few reported cases in the central nervous system (CNS), of which spinal tumours are minority. We present a case of a 63-year-old woman with progressive paraparesis and a sensory level of T6. On the MRI we detected an intradural extramedullary lesion on T9-T10. We performed a laminectomy with an intraoperative ultrasound study in which we observed a heterogeneous lesion with an infiltrating pattern affecting the medulla at several points, and resection of the lesion. Immunohistological findings revealed positivity for vimentin, CD34 and STAT6; Ki-67 was 2%. A final diagnosis of SFT/HPC with SFT phenotype was made. SFT/HPC of the CNS is a rare neoplasm that should be taken into account in the differential diagnosis of these kinds of lesions, as clinical and MRI findings often lead to errors in diagnostic approach. The support of intraoperative ultrasound can assist in surgical decision-making.

Keywords:
Thoracic
Solitary fibrous tumour
Haemangiopericytoma
Spinal tumour
MRI

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