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La mayor&#237;a de estos tumores se desarrollan <span class="elsevierStyleItalic">de novo</span> de los nervios perif&#233;ricos normales o de neurofibromas preexistentes&#59; no obstante&#44; un peque&#241;o porcentaje se desarrolla a partir de schwannomas&#44; ganglioneuromas o feocromocitomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Son neoplasias agresivas con alta tasa de recurrencia locorregional &#40;29-51&#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> y met&#225;stasis a distancia &#40;40-80&#37;&#41;&#44; generalmente por v&#237;a hemat&#243;gena al pulm&#243;n y&#44; en menor medida&#44; al hueso y la pleura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se presentan habitualmente en pacientes entre la segunda y la quinta d&#233;cada de la vida&#44; con una frecuencia similar en ambos sexos&#46; Aparecen de forma m&#225;s precoz en los pacientes afectos de NF-1&#46; Se localizan m&#225;s frecuentemente en las extremidades &#40;40&#37;&#41;&#44; tronco &#40;38&#37;&#41; y cabeza y cuello &#40;21&#37;&#41;&#44; siendo los MPNST espinales una entidad relativamente rara y poco conocida<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El principal s&#237;ntoma de los MPNST que asientan en el raquis es el dolor radicular&#44; aunque pueden comenzar con d&#233;ficit neurol&#243;gico en forma de parestesias o debilidad motora&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM es la prueba de imagen de elecci&#243;n para el diagn&#243;stico ya que permite describir la morfolog&#237;a de la lesi&#243;n y determinar la relaci&#243;n intr&#237;nseca o extr&#237;nseca con el nervio&#44; as&#237; como descartar la invasi&#243;n de estructuras adyacentes&#46; El crecimiento r&#225;pido de la lesi&#243;n&#44; el tama&#241;o superior a los 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; los m&#225;rgenes mal delimitados&#44; la invasi&#243;n de estructuras adyacentes&#44; el realce heterog&#233;neo&#44; la heterogeneidad de la se&#241;al&#44; el edema perilesional y la presencia de hemorragia o necrosis orientan a la malignidad del tumor<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; La TC es &#250;til para demostrar la remodelaci&#243;n &#243;sea adyacente&#44; especialmente de los agujeros de conjunci&#243;n&#46; Cuando la lesi&#243;n tumoral se expande fuera del canal medular a trav&#233;s de los agujeros de conjunci&#243;n se denominan tumores en &#171;reloj de arena&#187;&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se describe el caso de una paciente de 41 a&#241;os&#44; sin antecedentes de inter&#233;s&#44; con dorsalgia de un a&#241;o de evoluci&#243;n refractaria al tratamiento m&#233;dico&#44; asociada a parestesias en ambas extremidades inferiores&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica destacaba la presencia de un nivel sensitivo por debajo de la mamila &#40;dermatoma D7&#41; y una alteraci&#243;n de la sensibilidad propioceptiva en extremidades inferiores y ataxia&#44; compatible con un s&#237;ndrome cordonal posterior&#46; Presentaba unos reflejos rotulianos exaltados&#44; Babinsky bilateral y el balance motor conservado&#46; Afebril&#46; No s&#237;ndrome constitucional&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la Rx de t&#243;rax se observaba una masa mediast&#237;nica posterior &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41;&#46; En la TC toracoabodominal se observaba una lesi&#243;n intradural y extramedular dorsal en reloj de arena que se introduc&#237;a a trav&#233;s del agujero de conjunci&#243;n D5-D6 izquierdo&#44; asociado a una gran tumoraci&#243;n paravertebral izquierda en D5-D6&#46; En la RM se describ&#237;a una lesi&#243;n intradural y extramedular bien delimitada&#44; hipervascular&#44; con zonas centrales necr&#243;ticas y con morfolog&#237;a en reloj de arena &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B-D&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dichos hallazgos planteaban un amplio diagn&#243;stico diferencial entre tumores neurog&#233;nicos &#40;schwannoma&#44; neurofibroma&#44; neurofibrosarcoma&#44; neuroblastoma&#44; paraganglioma&#8230;&#41; y tumores no neurog&#233;nicos como las met&#225;stasis o el linfoma&#44; siendo la primera sospecha diagn&#243;stica el schwannoma&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El mismo d&#237;a del procedimiento quir&#250;rgico se realiz&#243; una angiograf&#237;a selectiva y una embolizaci&#243;n de la arteria intercostal D7-D8 izquierda&#44; la cual era responsable de la vascularizaci&#243;n de la porci&#243;n extrarraqu&#237;dea del tumor&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Inmediatamente despu&#233;s del procedimiento intravascular y bajo anestesia general se traslad&#243; a la paciente al quir&#243;fano&#44; monitoriz&#225;ndola neurofisiol&#243;gicamente&#46; Desde el primer momento&#44; y antes de iniciar el procedimiento quir&#250;rgico&#44; no se obtuvo registro de los potenciales motores en las extremidades inferiores&#46; Sin embargo&#44; s&#237; se mantuvieron los potenciales en las extremidades superiores&#44; as&#237; como los potenciales evocados somatosensoriales &#40;PESS&#41;&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una incisi&#243;n en palo de hockey centrado en D5 y laminotom&#237;a D4-D6&#46; Posteriormente se colocaron electrodos de registro epidural proximal y distal sin objetivarse onda D distal a la lesi&#243;n&#46; Se realiz&#243; una costotransversectom&#237;a D5-D6 izquierda y una resecci&#243;n microquir&#250;rgica completa en bloque de la porci&#243;n intrarraqu&#237;dea extradural de la lesi&#243;n&#46; No se objetiv&#243; lesi&#243;n intradural&#46; Se seccion&#243; el nervio D5 izquierdo&#44; dejando aislado el componente extraforaminal del compartimento dural&#46; A continuaci&#243;n se resec&#243; en bloque el componente extrarraqu&#237;deo por la misma v&#237;a posterior&#44; resecando asimismo la pleura parietal debido a invasi&#243;n de la misma&#46; Se dej&#243; un tubo intrator&#225;cico de drenaje &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#44; que se retir&#243; a los pocos d&#237;as&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el postoperatorio inmediato present&#243; paresia 3&#47;5 en la extremidad inferior derecha y 1&#47;5 en la izquierda&#44; con posterior recuperaci&#243;n total tras tratamiento rehabilitador&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico fue de schwannoma maligno &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Posteriormente se proporcion&#243; radioterapia de intensidad modulada sobre el lecho quir&#250;rgico &#40;66<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Gy en 33 fracciones&#41; que toler&#243; sin complicaciones&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; el seguimiento de la lesi&#243;n mediante TC y RM alternadas cada 3 meses&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dos a&#241;os despu&#233;s se constataron en una TC 3 n&#243;dulos pulmonares compatibles con met&#225;stasis&#46; Se inici&#243; tratamiento quimioter&#225;pico con adriamicina&#46; Las lesiones permanecieron estables en controles de imagen sucesivos&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un a&#241;o m&#225;s tarde se evidenci&#243; en una prueba de imagen de control una recidiva tumoral local y una tumoraci&#243;n neurog&#233;nica con similares caracter&#237;sticas en D2 con extensi&#243;n al canal raqu&#237;deo&#46; La paciente fue reintervenida quir&#250;rgicamente realiz&#225;ndose una resecci&#243;n completa de la lesi&#243;n y sin complicaciones postoperatorias&#46; El diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico fue el mismo&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los MPNST son un grupo de neoplasias de comportamiento biol&#243;gico agresivo&#44; siendo frecuente la recurrencia locorregional y las met&#225;stasis a distancia&#46; La supervivencia a los 5 a&#241;os se sit&#250;a en el 30-50&#37;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#44; siendo factores de mal pron&#243;stico un tama&#241;o tumoral &#62;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; los estadios avanzados de la enfermedad&#44; mitosis elevadas &#40;&#62;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20 mitosis&#47;campo&#41;&#44; prote&#237;na S-100 negativa&#44; asociaci&#243;n a NF-1 y los tumores radioinducidos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46; El tratamiento de elecci&#243;n se basa en la resecci&#243;n quir&#250;rgica completa asociada a radioterapia a dosis elevadas &#40;&#8805;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Gy&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Una resecci&#243;n completa con m&#225;rgenes de resecci&#243;n negativos es el factor pron&#243;stico m&#225;s significativo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Sin embargo&#44; la resecci&#243;n quir&#250;rgica completa de los MPNST espinales puede resultar complicada debido a la complejidad anat&#243;mica de la columna&#46; Adem&#225;s&#44; la dosis de radioterapia debe ser estrictamente controlada debido a la presencia de estructuras vitales adyacentes&#44; tales como la m&#233;dula y las ra&#237;ces nerviosas&#46; Como consecuencia&#44; la recurrencia local y las met&#225;stasis a distancia son frecuentes en los MPNST espinales&#44; asoci&#225;ndose a tasas bajas de supervivencia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; El empleo de la quimioterapia en estadios avanzados de la enfermedad tambi&#233;n ha sido descrita en la literatura con resultados poco concluyentes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">1-4</span></a>&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La estrategia quir&#250;rgica para abordar los schwannomas en reloj de arena es controvertida&#46; Los abordajes m&#225;s empleados son el abordaje posterior &#250;nico y el abordaje posteroanterior combinado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; El abordaje posterior &#250;nico consiste en la realizaci&#243;n&#44; en primer lugar&#44; de una incisi&#243;n paraespinal vertical en palo de hockey&#44; seguida de una laminotom&#237;a y costotransversectom&#237;a para exponer adecuadamente el tumor en su totalidad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;7</span></a>&#46; Una vez expuesta la duramadre se reseca la porci&#243;n intradural &#40;tipos I y II seg&#250;n la clasificaci&#243;n de Eden&#41;&#44; siendo necesario sacrificar en muchos casos la ra&#237;z involucrada para la resecci&#243;n completa del tumor<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; A continuaci&#243;n&#44; se realiza abordaje posterolateral para resecar la porci&#243;n extraforaminal mediante su exposici&#243;n y enucleaci&#243;n cuidadosa&#46; Dado el grado de exposici&#243;n&#44; la estabilidad de la columna podr&#237;a verse comprometida&#44; por lo que diversos autores proponen artrodesar los segmentos intervenidos mediante tornillos transpediculares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; El abordaje posterior &#250;nico ofrece buenos resultados con una morbimortalidad reducida&#44; siendo una t&#233;cnica m&#225;s segura&#44; m&#225;s f&#225;cil y m&#225;s efectiva en el caso de que no exista sospecha de malignidad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">5-8</span></a>&#46; El abordaje combinado requiere la realizaci&#243;n de una toracotom&#237;a&#44; 2 heridas y&#44; en los tumores tor&#225;cicos altos&#44; realizar esternotom&#237;a<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;8</span></a>&#44; pero permite resecciones m&#225;s amplias que pueden tener impacto en el pron&#243;stico en los casos de sospecha de malignidad&#46; En el caso que se presenta la sospecha de malignidad era baja&#44; ya que a pesar del gran volumen de la lesi&#243;n la duraci&#243;n de la sintomatolog&#237;a suger&#237;a un comportamiento m&#225;s benigno&#46; La experiencia en nuestro centro con el abordaje posterior &#250;nico es buena&#44; logrando resecciones amplias y con escasas complicaciones&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Numerosos autores recomiendan realizar una arteriograf&#237;a en los schwannomas dorsolumbares en reloj de arena para comprobar la relaci&#243;n del tumor con la arteria de Adamkiewicz&#44; as&#237; como para realizar una eventual embolizaci&#243;n&#46; La embolizaci&#243;n de tumores hipervasculares puede reducir la hemorragia intraoperatoria y el tiempo de cirug&#237;a<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Las complicaciones asociadas a la embolizaci&#243;n son raras&#44; siendo las m&#225;s frecuentes las relacionadas con el acceso vascular &#40;hematoma o seudoaneurisma&#41;&#44; la exposici&#243;n a la radiaci&#243;n&#44; el contraste yodado y el infarto medular o cerebral&#46; La paciente present&#243; en el registro neurofisiol&#243;gico previo a la incisi&#243;n una p&#233;rdida de los potenciales motores y posteriormente se constat&#243; la p&#233;rdida de la onda D distal a la lesi&#243;n&#46; La p&#233;rdida de potenciales motores es generalmente reversible<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> y est&#225; relacionada con la descolocaci&#243;n puntual de electrodos&#44; la interacci&#243;n con los f&#225;rmacos anest&#233;sicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> o con el mismo procedimiento quir&#250;rgico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; Los cambios en el registro neurofisiol&#243;gico por falsos positivos son raros&#44; ocurriendo en menos del 10&#37;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; Una vez descartadas todas las causas&#44; una explicaci&#243;n plausible al evento adverso que present&#243; la paciente podr&#237;a ser que durante la embolizaci&#243;n&#44; la cual se realiz&#243; bajo anestesia general&#44; se pudiera producir el cierre de una rama espinal provocando isquemia medular aguda&#46; Sin embargo&#44; la reversibilidad del cuadro podr&#237;a hacernos considerar la opci&#243;n de que el cuadro fuera producido por el aumento del edema o del efecto de masa de la lesi&#243;n posterior a la embolizaci&#243;n&#46; Esta complicaci&#243;n ya ha sido descrita en el caso de los meningiomas embolizados<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">12&#44;13</span></a>&#46; Consideramos una opci&#243;n a tener en cuenta el empleo de la monitorizaci&#243;n neurofisiol&#243;gica no solo durante la cirug&#237;a&#44; sino tambi&#233;n durante la embolizaci&#243;n de tumores espinales&#46; Podr&#237;a reducir riesgos isqu&#233;micos en el procedimiento y la incertidumbre asociada en el quir&#243;fano&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusi&#243;n</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los MPNST espinales son tumores con altas tasas de recurrencia locorregional y met&#225;stasis a distancia&#46; La resecci&#243;n completa de la lesi&#243;n debe ser el objetivo de la cirug&#237;a&#44; pudiendo realizarse mediante abordaje posterior &#250;nico con baja morbimortalidad&#46; A pesar de que no est&#225; exenta de complicaciones&#44; es recomendable realizar una arteriograf&#237;a preoperatoria y eventual embolizaci&#243;n en los schwannomas dorsolumbares en reloj de arena&#44; ya que puede reducir la hemorragia intraoperatoria y el tiempo de cirug&#237;a&#46;</p></span></span>"
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Vol. 30. Núm. 1.
Páginas 28-32 (enero - febrero 2019)
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Caso clínico
Schwannoma maligno dorsal en reloj de arena embolizado e intervenido por abordaje posterior único
Dumbbell malignant dorsal schwannoma embolized and operated by single posterior approach
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Gorka Zabaloa,b,
Autor para correspondencia
gorkazabalo88@gmail.com

Autor para correspondencia.
, Daniel de Frutosa,b, Juan Carlos Garcíaa,b, Rodrigo Ortegaa,b, Juan José Guelbenzua,b, Idoya Zazpea,b
a Servicio de Neurocirugía, Complejo Hospitalario de Navarra, Pamplona, España
b Servicio de Cirugía Torácica, Complejo Hospitalario de Navarra, Pamplona, España
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Resumen

Se describe el caso de una paciente de 41 años con cuadro de dorsalgia crónica. Mediante RM se diagnosticó una lesión intradural extramedular bien delimitada con morfología en reloj de arena con gran componente paravertebral izquierdo en D5-D6. El tumor fue embolizado previo a la cirugía, realizándose posteriormente laminotomía D4-D6, costotransversectomía D5-D6 izquierdas y resección de la porción intrarraquídea extradural con sección del nervio D5 izquierdo. A continuación, se realizó una resección en bloque del componente extrarraquídeo por vía posterolateral. El diagnóstico anatomopatológico fue de schwannoma maligno, precisando posteriormente tratamiento radioterápico adyuvante. El schwannoma maligno es un tumor poco frecuente perteneciente al grupo de tumores malignos de la vaina del nervio periférico (MPNST), originado en las células de Schwann. Se asocia frecuentemente con la neurofibromatosis tipo 1. Los MPNST recurren con frecuencia a nivel locorregional y pueden dar metástasis a distancia.

Palabras clave:
Tumores malignos de la vaina del nervio periférico
MPNST
Schwannoma maligno
Neurofibrosarcoma
Reloj de arena
Abordaje posterior
Abstract

We report a case of a 41 years old patient complaining of chronic dorsalgia. MRI showed a well defined intradural extramedular dumbbell-shaped lesion, associated to a left paravertebral tumor at D5-D6 level. The tumor was embolizated prior to surgery. Following she underwent a D4-D6 laminotomy, left D5-D6 costotransversectomy and resection of the intracanal extradural part of the lesion with section of the left D5 nerve. Posteriorly, complete resection of the extracanal portion of the tumor was performed by a postero-lateral approach. The anatomopathologic diagnosis was a malignant schwannoma. After the surgery, the patient required adyuvant radiotherapic treatment. Malignant schwannoma is a very uncommon tumor which belongs to the malignant peripheral nerve sheath tumors (MPNST). It develops from Schwann cells. It is frequently associated with type 1 neurofibromatosis. MPNST usually present local recurrence and can metastatize.

Keywords:
Malignant peripheral nerve sheath tumors
MPNST
Malignant schwannoma
Neurofibrosarcoma
Dumbbell
Posterior approach

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