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A nodular lesion with a cystic component and peripheral enhancement in the pineal region can be seen in the MRI. (a) T1 axial MRI. (b) T1 Sagital MRI with gadolinium. (c) T2 coronal MRI. (d) Spectroscopy shows an increase in membrane replacement rates as well as internal lactate spikes. (e) Image of the surgical field from the Neurosurgical Department of Complejo Hospitalario de Toledo. (e) Image of the surgical field. Supracerebellar approach with the pineal lesion in the center of the image. (f–h) Histological images from the Anatomic Pathology Department of Complejo Hospitalario de Toledo. (f) Hematoxylin and eosin stain with papillary tumor structure. (g) Immunohistochemistry: CKAE1/AE3+, S100+, EMA−, Synaptophysin−. (h) Immunohistochemistry: Chromogranin−, P53−, PGFA−, and showing a low proliferative rate.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "María de los Ángeles Cañizares Méndez, Manuel Amosa Delgado, Juan Antonio Álvarez Salgado, Jorge Javier Villaseñor Ledezma, Elena Capilla Cabezuelo, Francisco Díaz Crespo" "autores" => array:6 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "María de los Ángeles" "apellidos" => "Cañizares Méndez" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Manuel" "apellidos" => "Amosa Delgado" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Juan Antonio" "apellidos" => "Álvarez Salgado" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "Jorge Javier" "apellidos" => "Villaseñor Ledezma" ] 4 => array:2 [ "nombre" => "Elena" "apellidos" => "Capilla Cabezuelo" ] 5 => array:2 [ "nombre" => "Francisco" "apellidos" => "Díaz Crespo" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "en" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S1130147318300290?idApp=UINPBA00004B" "url" => "/11301473/0000003000000001/v1_201901030610/S1130147318300290/v1_201901030610/en/main.assets" ] "itemAnterior" => array:18 [ "pii" => "S1130147318300046" "issn" => "11301473" "doi" => "10.1016/j.neucir.2018.01.004" "estado" => "S300" "fechaPublicacion" => "2019-01-01" "aid" => "316" "copyright" => "Sociedad Española de Neurocirugía" "documento" => "simple-article" "crossmark" => 1 "subdocumento" => "crp" "cita" => "Neurocirugia. 2019;30:28-32" "abierto" => array:3 [ "ES" => false "ES2" => false "LATM" => false ] "gratuito" => false "lecturas" => array:2 [ "total" => 18 "formatos" => array:2 [ "HTML" => 13 "PDF" => 5 ] ] "es" => array:13 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Caso clínico</span>" "titulo" => "Schwannoma maligno dorsal en reloj de arena embolizado e intervenido por abordaje posterior único" "tienePdf" => "es" "tieneTextoCompleto" => "es" "tieneResumen" => array:2 [ 0 => "es" 1 => "en" ] "paginas" => array:1 [ 0 => array:2 [ "paginaInicial" => "28" "paginaFinal" => "32" ] ] "titulosAlternativos" => array:1 [ "en" => array:1 [ "titulo" => "Dumbbell malignant dorsal schwannoma embolized and operated by single posterior approach" ] ] "contieneResumen" => array:2 [ "es" => true "en" => true ] "contieneTextoCompleto" => array:1 [ "es" => true ] "contienePdf" => array:1 [ "es" => true ] "resumenGrafico" => array:2 [ "original" => 0 "multimedia" => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1478 "Ancho" => 2917 "Tamanyo" => 412359 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Rx de tórax en proyección AP donde se observa una masa localizada en mediastino posterior. Imágenes de RM dorsal en secuencias T1 en proyecciones sagital (B), coronal (C) y axial (D). Lesión intradural y extramedular bien delimitada, que produce expansión del agujero de conjunción izquierdo del cuerpo vertebral D5, con morfología en reloj de arena, asociado a gran tumoración paravertebral izquierda en D5-D6, hipervascular, con zonas centrales necróticas. 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Se recogen en la literatura otras localizaciones extrapleurales donde puede originarse, tales como la pelvis, el abdomen, retroperitoneo, hígado, páncreas, glándula suprarrenal, riñón y meninges<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Actualmente la OMS clasifica el TFS como un tumor mesenquimal de tipo fibroblasto, típicamente con patrón vascular abundante, engloba el espectro histológico de los tumores previamente clasificados separadamente como tumores fibrosos solitarios meníngeos y hemangiopericitoma.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aproximadamente del 74 al 95% muestran un comportamiento benigno, siendo del 5 al 26% malignos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Suelen aparecer en pacientes con edades comprendidas entre 20-70 años, sin una clara predilección por ningún sexo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la actualidad, son muy pocos los casos publicados en la literatura de TFS con localización intraespinal. Con este artículo aportamos un nuevo caso a la misma, recogiendo el cuadro clínico, intervención quirúrgica, histología y evolución clínica de un caso.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0070">Caso clínico</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una paciente de 48 años, con antecedente de epilepsia, que acudió a urgencias por cuadro de aproximadamente un mes de evolución de alteración sensitiva consistente en adormecimiento de ambos miembros inferiores que progresivamente fue ascendiendo hasta región perineal, refiriendo molestias dolorosas a este nivel, tipo calambre. Refería mayor torpeza al caminar en los días previos al ingreso en urgencias, así como dolor dorsolumbar no irradiado.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploración, la paciente tenía los reflejos osteotendinosos vivos y simétricos tanto en miembros superiores como inferiores, presentaba signo de Hoffman positivo bilateral, reflejo cutáneo-plantar flexor derecho e indiferente izquierdo. En cuanto a la exploración de la sensibilidad, destacaba una hipopalestesia en miembros inferiores desde rodilla hacia abajo, con hipoestesia táctil y algesia simétrica en calcetín.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM objetivó una lesión focal tumoral sólida, intradural, con características compatibles con un componente intramedular, a la altura del espacio intervertebral D3-D4, que ocupaba todo el saco tecal a este nivel. Discretamente heterogénea, levemente hiperintensa en su mayor parte en T1 y T2 con la médula, pero hiperintensa en STIR, y con un área de marcada hiposeñal T2/Stir en su contorno posterior e inferior. Realzaba intensamente con gadolinio, con posible calcificación de su contorno posteroinferior adyacente a la dura (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Fue intervenida quirúrgicamente bajo control neurofisiológico intraoperatorio, con un abordaje dorsal posterior y laminoplastia D3-D4. Tras la apertura dural se encontró una tumoración de aproximadamente (18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm), de aspecto blanquecino, sobre las columnas dorsales de la médula espinal. Presentaba calcificaciones intratumorales en su parte más craneal. Tras la disección minuciosa, devascularización y descompresión interna de la tumoración se observó en su porción anterior algunos puntos de distorsión medular que transgredían el plano pial. No tenía una base de implantación dural clara. Finalmente se pudo conseguir una resección macroscópicamente completa de la tumoración.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el postoperatorio, la paciente evolucionó favorablemente, sin complicaciones posquirúrgicas. A la exploración, se pudo objetivar un leve empeoramiento de la ataxia sensitiva previa a la cirugía, que fue mejorando con tratamiento rehabilitador.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los marcadores inmunohistoquímicos fueron compatibles con el diagnóstico de un TFS, con un Ki-67 menor al 1%; S100: negativo; CD34: positivo; CD99: positivo citoplasmático; Bcl2: positivo; EMA: negativo; desmina: negativo y actina músculo liso: negativo. El tumor expresaba STAT6 (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0075">Discusión</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TFS es una neoplasia muy poco frecuente formada por células mesenquimales y de localización clásicamente intratorácica, en pleura. En la literatura, se ha descrito su localización extratorácica en pelvis, abdomen, retroperitoneo, hígado, páncreas, glándula suprarrenal, riñón y meninges. A nivel espinal su localización más frecuente es torácica, seguida de cervical y, por último, lumbar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Actualmente, solo se recogen 14 casos de TFS con componente intramedular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde el punto de vista epidemiológico no existe predilección por ningún sexo, y la edad de aparición comprende aproximadamente desde los 20-70 años. Es raro en niños, con una edad media de aparición de 47,6 años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Radiológicamente no existe ningún signo radiológico específico de TFS. La mayoría de TFS espinales se presentan como intradurales-extramedulares, por lo que entre los diagnósticos diferenciales posibles se encuentran el meningioma, el schwannoma, el neurofibroma, el lipoma, el hemangiopericitoma, el tumor dermoide y el epidermoide. Los TFS con componente intramedular pueden confundirse radiológicamente con el ependimoma y el hemangioblastoma. Finalmente, en aquéllos con componente extradural deben diferenciarse de otros procesos epidurales como las metástasis, la tuberculosis, los lipomas o la hernia discal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico fundamentalmente es anatomopatológico. Histológicamente es un tumor con una arquitectura caracterizada por la coexistencia de áreas hipo e hipercelulares separadas por un estroma fibroso, con una vascularización abundante.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico finalmente se realiza por los hallazgos inmunohistoquímicos. La inmunopositividad para CD34 es clave para el diagnóstico de TFS, junto con la expresión de vimentina. CD99 y Bcl-2 son positivos en la mayoría de TFS. Sin embargo, la citoqueratina, alfa-SMA, y S-100 están normalmente ausentes. La fusión de los genes NAB2-STAT6 lleva a la expresión nuclear STAT6 y su detección mediante tinción es característica del TFS, aunque actualmente no hay evidencia suficiente para correlacionarlo con un pronóstico determinado<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">8,9</span></a> (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>).</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La OMS define el TFS como un tumor mesenquimal de tipo fibroblasto, típicamente con patrón vascular abundante. Su potencial de malignidad queda estatificado en 3 grados: grado 1, con poca celularidad y alto contenido en colágeno (nuestro caso); grado 2, con mayor contenido celular, menor contenido de colágeno, células rellenas y vasculatura en cuervo de ciervo; y grado 3, diagnosticados en función de más de 5 mitosis o más por 10 campos de gran aumento.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histológicamente los hallazgos que sugieren mayor agresividad son la hipercelularidad, el pleomorfismo nuclear, el aumento de mitosis y la necrosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. Las recurrencias en grados 2 y 3 pueden llegar a ser de hasta el 75% en pacientes seguidos por más de 10 años, y además pueden desarrollar metástasis extracraneales en hueso y en pulmón<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La mayoría de metástasis se localizan en pulmón, seguido de hueso e hígado, pero no se han descrito metástasis en TFS meníngeo. El índice mitótico y la expresión de Ki-67 pueden ser de gran utilidad para intentar predecir la agresividad del tumor en relación a una posible recidiva<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La resección completa tumoral junto con las características histopatológicas serían los principales factores pronósticos, tomando la cirugía un papel protagonista en este tipo de neoplasia, dado que es un tumor generalmente quimiorresistente. La radioterapia podría ser considerada en casos de resección incompleta, recidiva local o márgenes positivos y características de malignidad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">2,7</span></a>.</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De cara al seguimiento, algunos autores consideran que debería realizarse un seguimiento anual/bianual, en particular en aquellos pacientes con una resección incompleta o con unas características histológicas que sugieran malignidad, aún pudiéndose conseguir una resección completa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0080">Conclusión</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TFS es una entidad poco frecuente a nivel espinal, generalmente benigno y con buen pronóstico si la resección quirúrgica de la lesión es completa.</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la actualidad, son muy pocos los casos publicados en la literatura de TFS con localización intraespinal. 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De extraordinaria infrecuencia es su localización a nivel intraespinal, siendo la región torácica la más frecuente.</p></span> <span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Presentación del caso</span><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una paciente de 48 años con hipoestesia ascendente progresiva en miembros inferiores y mielopatía de un mes de evolución, que se diagnosticó de un tumor intraespinal en segmento D3-D4. Fue intervenida quirúrgicamente mediante abordaje dorsal posterior y laminoplastia D3-D4, hallándose un tumor intradural con componente intramedular, de 18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm, aproximadamente. La resección fue completa y la anatomía patológica resultó el diagnóstico de tumor fibroso solitario. La paciente, tras 7 meses de seguimiento se encuentra asintomática.</p></span> <span id="abst0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Discusión</span><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La resección completa tumoral junto con las características histopatológicas son los principales factores pronósticos, teniendo la cirugía un papel protagonista en este tipo de neoplasia.</p></span> <span id="abst0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Conclusión</span><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Son muy pocos los casos publicados en la literatura de tumor fibroso solitario con localización intraespinal. Con este artículo aportamos un nuevo caso a la misma.</p></span>" "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Introducción" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Presentación del caso" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Discusión" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Conclusión" ] ] ] "en" => array:3 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Introduction</span><p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Solitary fibrous tumor (TFS) is a rare tumor of mesenchymal origin, located mainly in the pleura. It is extraordinarily infrequent find it at the intraespinal level, being the thoracic region the most frequent.</p></span> <span id="abst0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Case presentation</span><p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">We present the case of a 48-year-old patient with progressive ascending lower limb and myelopathy of one month of evolution, with intraspinal location at the D3-D4 level. It was surgically operated by posterior dorsal approach and D3-D4 laminoplasty, with an intradural tumor with an intramedullary component of approximately 18×12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm. The resection was complete and the pathological anatomy gave the diagnosis of solitary fibrous tumor. The patient is currently asymptomatic.</p></span> <span id="abst0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Discussion</span><p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Complete tumor resection and histopathological features are the main prognostic factors. Surgery have a main role in this type of neoplasia.</p></span> <span id="abst0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Conclusion</span><p id="spar0040" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">There are few case published of solitary fibrous tumor with intraspinal localization. We apport another case to the literature.</p></span>" "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0025" "titulo" => "Introduction" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0030" "titulo" => "Case presentation" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "abst0035" "titulo" => "Discussion" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "abst0040" "titulo" => "Conclusion" ] ] ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 2487 "Ancho" => 1805 "Tamanyo" => 238084 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0045" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">RM dorsal: A) Corte sagital en T1, lesión focal sólida tumoral intradural a nivel D3-D4, levemente hiperintensa. B) Sagital en T2, área de marcada hiposeña en su contorno posterior e inferior. C) Sagital T1 con gadolinio, donde la lesión realza intensamente, con posible calcificación de su contorno posteroinferior adyacente a la dura. D) Axial T1 con gadolinio, la lesión ocupa casi todo el saco tecal a nivel D3-D4.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1573 "Ancho" => 2133 "Tamanyo" => 685453 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0050" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Inmunohistoquímica característica del tumor fibroso solitario: STAT-6 positivo a ×20 (A) y CD34 positivo, a ×20 (B) hematoxilina-eosina ×20 (C) observamos una proliferación mesenquimal de haces de células fusiformes estructuradas.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:11 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0060" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Variable Solitary Fibrous Tumor Locations: CT and MR Imaging Features" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:5 [ 0 => "M. 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