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pueden darse en distintas localizaciones del neuroeje como en el hipot&#225;lamo&#44; quiasma &#243;ptico&#44; septum pelucidum&#44; regi&#243;n pineal o espinal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>&#46; Histol&#243;gicamente son tumores de baja agresividad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> &#40;grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">I</span> de la OMS&#41; aunque su localizaci&#243;n puede asociar importantes d&#233;ficit neurol&#243;gicos posquir&#250;rgicos o hacerlos irresecables&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Casos cl&#237;nicos</span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Caso 1</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 41 a&#241;os de edad&#44; con cuadro cl&#237;nico de 20 d&#237;as de evoluci&#243;n&#44; consistente en inestabilidad para la marcha&#44; diplopia ocasional&#44; debilidad generalizada&#44; m&#225;s acusada en miembro inferior izquierdo&#44; parestesias en dedos de ambas manos y disestesias faciales&#46; A la exploraci&#243;n&#44; presentaba paresia del <span class="elsevierStyleSmallCaps">IV</span> par craneal derecho&#44; leve dismetr&#237;a y marcha inestable con aumento de la base de sustentaci&#243;n&#46; La resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; craneal mostraba lesi&#243;n infratentorial dependiente del vermis del cerebelo y del <span class="elsevierStyleSmallCaps">IV</span> ventr&#237;culo&#44; con componente qu&#237;stico en su interior y alguna calcificaci&#243;n&#44; sin realce tras la administraci&#243;n de contraste paramagn&#233;tico&#46; Dicha lesi&#243;n produc&#237;a discreta hidrocefalia triventricular &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; El paciente fue intervenido con cirug&#237;a electiva y se le realiz&#243; craniectom&#237;a y extirpaci&#243;n tumoral aparentemente completa&#46; El postoperatorio inmediato en la Unidad de Cuidados Intensivos &#40;UCI&#41; curs&#243; con buena evoluci&#243;n y fue trasladado a planta de Neurocirug&#237;a tras cumplir 48&#160;h de vigilancia en dicha unidad&#46; Al cuarto d&#237;a posquir&#250;rgico presentaba afectaci&#243;n de pares bajos y deterioro respiratorio progresivo que precis&#243; reingreso en UCI e intubaci&#243;n orotraqueal&#46; As&#237; mismo&#44; se realiz&#243; tomograf&#237;a computarizada craneal en la que se observaron cambios posquir&#250;rgicos y signos de hidrocefalia&#46; Ante estos hallazgos&#44; se decidi&#243; colocaci&#243;n de drenaje ventricular externo&#44; que fue retirado al quinto d&#237;a tras mejor&#237;a progresiva del paciente&#44; que fue trasladado nuevamente a planta de Neurocirug&#237;a&#44; donde evolucion&#243; de forma favorable&#46; En el momento del alta hospitalaria&#44; presentaba par&#225;lisis facial perif&#233;rica derecha y alteraci&#243;n del equilibrio&#44; que fueron mejorando progresivamente&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio histopatol&#243;gico de la lesi&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a> A y B&#41; mostraba neoformaci&#243;n con componente fibrilar e hipocelular con microcalcificaciones&#44; c&#233;lulas de apariencia glial y otras de h&#225;bito oligodendroglial&#44; fibras de Rosenthal&#44; rosetas perivasculares y rosetas neuroc&#237;ticas&#46; La inmunohistoqu&#237;mica mostr&#243; positividad para sinaptofisina en la regi&#243;n central de las rosetas tanto perivasculares como neuroc&#237;ticas&#46; Dichos hallazgos son compatibles con tumor glioneuronal formador de rosetas&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses del procedimiento el paciente se encontraba sin cl&#237;nica neurol&#243;gica y realizaba vida normal&#46; Los controles con RM no mostraron recidiva de la enfermedad&#44; 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os despu&#233;s de la cirug&#237;a&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Caso 2</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 18 a&#241;os con cl&#237;nica de cefalea inespec&#237;fica y mareos ocasionales&#44; sin alteraciones en la exploraci&#243;n neurol&#243;gica&#46; En el estudio de dicho cuadro se realiz&#243; RM craneal que mostr&#243; una lesi&#243;n intraaxial en el vermis cerebeloso &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; La paciente fue intervenida quir&#250;rgicamente&#44; tras comprobar discreto crecimiento de la lesi&#243;n en RM de control&#58; se le realiz&#243; craniectom&#237;a y resecci&#243;n tumoral total&#46; Tras el procedimiento&#44; la paciente evolucion&#243; de forma favorable y estaba asintom&#225;tica en el momento del alta&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio histopatol&#243;gico del tejido mostraba rosetas neuroc&#237;ticas o pseudorrosetas vasculares&#44; c&#233;lulas astrocitarias de baja malignidad y fibras de Rosenthal&#46; En el estudio inmunohistoqu&#237;mico &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a> C y D&#41; se observa intensa positividad de las c&#233;lulas neurocitarias y de la matriz neurofibrilar para sinaptofisina&#44; intensa positividad para prote&#237;na S100 y positividad de la red neurofibrilar para GFAP&#44; con positividad focal de c&#233;lulas astrocitarias&#46; El estudio inmunohistoqu&#237;mico con EMA result&#243; negativo&#46; Las caracter&#237;sticas descritas son propias del tumor glioneuronal formador de rosetas&#44; lo que lo diferencia del ependimoma&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Controles posteriores hasta el a&#241;o tras la cirug&#237;a no mostraron recidiva de la enfermedad y la paciente se encuentra asintom&#225;tica&#46;</p></span></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Discusi&#243;n</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TGFR es una rara entidad&#44; incluida como neoplasia de grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">I</span> en la clasificaci&#243;n de tumores del 2007 de la OMS<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; La &#250;ltima clasificaci&#243;n de la WHO&#44; publicada en 2016&#44; lo denomina &#171;rosette-forming glioneuronal tumour&#187;&#46; Hasta la fecha se han publicado 88 casos&#44; en los cuales la edad media de presentaci&#243;n fue 31&#44;5 a&#241;os y el rango de edad oscila entre 4 y 79 a&#241;os&#44; con predominio en mujeres &#40;2&#58;1&#41;&#46; Los primeros casos publicados describ&#237;an el TGFR como una lesi&#243;n de fosa posterior&#44; que afecta al <span class="elsevierStyleSmallCaps">IV</span> ventr&#237;culo y vermis cerebeloso&#44; pero en los &#250;ltimos a&#241;os se han publicado casos localizados en otros sitios como el hipot&#225;lamo&#44; quiasma &#243;ptico&#44; septum pellucidum&#44; t&#225;lamo&#44; ventr&#237;culos laterales&#44; tercer ventr&#237;culo&#44; regi&#243;n pineal y m&#233;dula espinal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">1-7</span></a><span class="elsevierStyleInf">&#46;</span></p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presentaci&#243;n cl&#237;nica m&#225;s frecuente suele ser cefalea&#44; ataxia&#44; alteraciones del equilibrio&#44; s&#237;ntomas propios de lesiones de fosa posterior en los tumores de localizaci&#243;n t&#237;pica y s&#237;ntomas propios de la zona afectada en los tumores de localizaci&#243;n at&#237;pica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">1-7</span></a>&#46; Se han descrito casos de hidrocefalia aguda y sangrado intratumoral con compromiso neurol&#243;gico importante como presentaci&#243;n infrecuente de este tipo de tumores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En las pruebas de neuroimagen se presentan como lesiones circunscritas que pueden localizarse tanto a nivel cortical como en la sustancia blanca profunda&#44; periventricular e intraventricular&#44; que a menudo asocian calcificaciones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; En la RM suelen apreciarse como masas s&#243;lido-qu&#237;sticas hipo- o isointensas en secuencias potenciadas en T1 e hiperintensas en secuencias potenciadas en T2&#44; con realce irregular tras la administraci&#243;n de contraste paramagn&#233;tico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Tambi&#233;n se pueden observar casos con sangrado intratumoral y distintos grados de hidrocefalia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La histopatolog&#237;a de estos tumores muestra neoformaci&#243;n con componente neuronal y glial<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">1-3&#44;10</span></a>&#46; El componente neuronal est&#225; formado por neurocitos uniformes&#44; con n&#250;cleo peque&#241;o&#44; cromatina fina y citoplasma escaso&#44; dispuestos en rosetas neuroc&#237;ticas bien formadas y pseudorrosetas perivasculares&#46; El componente glial est&#225; caracterizado por ser fibrilar e hipocelular con microcalcificaciones&#44; c&#233;lulas de apariencia glial y otras de caracter&#237;sticas oligodendrogliales&#44; as&#237; como fibras de Rosenthal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; El estudio inmunohistoqu&#237;mico de las c&#233;lulas tumorales que forman las rosetas muestra positividad para prote&#237;na OLIG2&#47;ciclina D1 y sinaptofisina&#46; As&#237; mismo&#44; los n&#250;cleos de las rosetas coexpresan GFAP&#47;PDGFR&#945; en la zona perif&#233;rica y sinaptofisina en la zona central&#46; Estos hallazgos implican que las c&#233;lulas tumorales formadoras de rosetas tienen una naturaleza similar a las c&#233;lulas progenitoras neuronales-gliales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han descrito casos de TGFR asociados a otros tumores como astrocitoma difuso o tumor glioneuronal mixto &#40;tumor disembriopl&#225;sico con componente de TGFR&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#46; Tambi&#233;n fueron descritos en pacientes con s&#237;ndrome de Noonan y neurofibromatosis de tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#46; Las caracter&#237;sticas histol&#243;gicas t&#237;picas descritas se encuentran en nuestros 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>casos presentados aqu&#237;&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de elecci&#243;n de estas lesiones&#44; siempre que la localizaci&#243;n lo permita<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a><span class="elsevierStyleSup">&#44;</span><a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">10-15</span></a>&#44; es la resecci&#243;n quir&#250;rgica&#44; que suele ser curativa si es completa&#46; En nuestros casos se realiz&#243; una resecci&#243;n quir&#250;rgica aparentemente completa&#46; En los casos inextirpables por la localizaci&#243;n de la lesi&#243;n se recomiendo biopsia para la caracterizaci&#243;n del tumor y posible tratamiento con quimioterapia y radioterapia&#44; aunque el papel de estas &#250;ltimas en el tratamiento de este tipo de tumores no est&#225; claramente establecido<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#46; Los procedimientos quir&#250;rgicos en los casos publicados hasta la fecha fueron destinados a la resecci&#243;n tumoral&#44; total o parcial&#44; y a la toma de biopsia en aquellos casos cuya localizaci&#243;n no permit&#237;a resecci&#243;n quir&#250;rgica&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen publicados 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>casos de diseminaci&#243;n ventricular y un caso agresivo de TGFR de r&#225;pido crecimiento y met&#225;stasis a otras partes del SNC que precis&#243; quimioterapia y radioterapia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">14&#44;15</span></a>&#46; No est&#225; establecido el porqu&#233; de este comportamiento tan agresivo en estos 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>casos&#46; Igualmente&#44; se han descrito casos con recurrencia a los 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses y a los 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os de la intervenci&#243;n&#44; raz&#243;n por la que se recomienda el seguimiento peri&#243;dico con pruebas de imagen&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Conclusiones</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tumor glioneuronal formador de rosetas del <span class="elsevierStyleSmallCaps">IV</span> ventr&#237;culo es una entidad rara que afecta a adultos j&#243;venes&#44; con predominio en mujeres&#44; con un rango de distribuci&#243;n bastante amplio&#46; La localizaci&#243;n m&#225;s frecuente es el cuarto ventr&#237;culo y el vermis cerebeloso&#44; aunque otras localizaciones tanto supretentoriales como espinales son posibles&#46; Para el diagn&#243;stico histol&#243;gico se requiere la presencia de rosetas neuroc&#237;ticas y perivasculares&#44; as&#237; como &#225;reas con componente glial similar a astrocitoma piloc&#237;tico&#46; El pron&#243;stico es generalmente bueno&#46; El tratamiento de elecci&#243;n es la cirug&#237;a&#44; que suele ser curativa si es completa&#46; Se recomienda el seguimiento posterior por la posibilidad de recurrencia&#46;</p></span></span>"
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Páginas 255-259 (septiembre - octubre 2018)
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Caso clínico
Tumor glioneuronal formador de rosetas del IV ventrículo. Presentación de 2casos y revisión de la literatura
Rosette-forming glioneuronal tumor of the fourth ventricle. Two cases report and literature review
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2045
Bernardino Choque Cubaa,
Autor para correspondencia
fuencarral108@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, José Manuel Ortega Zufiríaa, Pedro Domingo Poveda Núñeza, Noemí Lomillos Prietoa, Mario Sierra Rodrígueza, Martin Tamarit Degenhardta, Remedios López Serranoa, Juan Carlos Gómez Angulo Ginera, José Antonio Aramburu Gonzálezb
a Servicio de Neurocirugía, Hospital Universitario de Getafe, Getafe (Madrid), España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario de Getafe, Getafe (Madrid), España
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Resumen

El tumor glioneuronal formador de rosetas del IV ventrículo es un tumor primario del sistema nervioso central introducido en el grupo de tumores glioneuronales en la clasificación de la OMS de 2007. Inicialmente se describió alrededor del IV ventrículo, pero recientemente se han publicados casos en distintas localizaciones. Presentamos 2casos de este raro tumor, ambos tratados quirúrgicamente. El primero en un varón de 41 años de edad, con síntomas típicos de lesión de fosa posterior; el segundo, en una mujer de 18 años de edad, con hallazgo incidental de lesión en fosa posterior que también fue tratada quirúrgicamente. Presentamos imágenes de resonancia magnética pre- y posquirúrgicas, aportamos imágenes histológicas de este tumor y realizamos una revisión de la literatura.

Palabras clave:
Glioma
Neuronas
Formación de roseta
Neoplasias del ventrículo cerebral
Fosa craneal posterior
Abstract

Rosette-forming glioneuronal tumor of the fourth ventricle is a primary central nervous system tumor introduced in the group of glioneuronal tumors in the WHO classification of 2007. Initially it was described around the fourth ventricle, but recently have been published cases in different locations.

We present 2cases of this rare tumor, both surgically treated. The first in a 41 year old man with typical symptoms of posterior fossa injury. The second in an 18 year old woman, with incidental finding of posterior fossa injury that was also surgically treated.

We present pre- and post-surgical magnetic resonance images, histological pictures of this tumor and we make a review of the literature.

Keywords:
Glioma
Neurons
Rosette formation
Cerebral ventricle neoplasms
Cranial fossa posterior

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