Los adenomas hipofisarios representan un 10% de los tumores intracraneales, 10% de éstos son productores de GH y 5% invasores localmente; cuando este tumor invade el seno cavernoso la afectación clínica suele iniciarse con la lesión de pares oculomotores antes que la afectación trigeminal. Presentamos el caso de un paciente varón de 36 años con fenotipo acromegálico e historia de un año de neuralgia en el territorio oftálmico del trigémino sin otros síntomas, que en la Resonancia magnética muestra una lesión selar y supraselar que impronta en el quiasma óptico, hipotálamo y engloba en 360^o al segmento cavernoso de la carótida interna izquierda. El paciente fue intervenido por vía endoscópica endonasal transesfenoidal, no siendo posible resecar toda la porción cavernosa, la anatomía patológica fue compatible con adenoma de hipófisis atípico (Ki67 4%) con expresión de GH y PRL. La sintomatología de la neuralgia se exacerbó después de la intervención, motivo por el cual requirió incremento de la medicación antineurálgica y radiocirugía. Se han descrito muy pocos casos de adenomas hipofisarios que se presentan con neuralgia del trigémino como único síntoma.