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paravertebral L1-L4 derecho con extensi&#243;n intraespinal y con d&#233;ficit neurol&#243;gico secundario&#44; que fue intervenido en nuestro centro&#46; Se describe el comportamiento y peculiaridades de este tipo de tumor infrecuente y se hace una revisi&#243;n de la bibliograf&#237;a&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 34 a&#241;os sin antecedentes personales de inter&#233;s&#44; que consult&#243; por un cuadro de un a&#241;o y medio de evoluci&#243;n de p&#233;rdida de fuerza en extremidad inferior derecha con parestesias y ciatalgia en territorio L3 y L4 derecho&#44; sin alteraci&#243;n de esf&#237;nteres&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploraci&#243;n f&#237;sica presentaba paresia 4&#47;5 global en extremidad inferior derecha &#40;seg&#250;n la escala de fuerza muscular modificada del Medical Research Council&#41; y atrofia tibial anterior derecha&#44; con hipoestesia derecha de L3 a L5 y claudicaci&#243;n en puntillas y talones&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la resonancia magn&#233;tica nuclear &#40;RMN&#41; lumbosacra se objetiv&#243; una masa extradural desde L1-L2 hasta L3-L4 en el lado derecho&#46; La porci&#243;n paravertebral de la masa comprim&#237;a de forma significativa el psoas derecho&#44; sin infiltrarlo&#46; La masa presentaba crecimiento posterior entre las fibras de la musculatura paravertebral lumbar derecha&#44; que crec&#237;a por los agujeros de conjunci&#243;n L1-L2&#44; L3-L4 y&#44; sobre todo&#44; por el L2-L3&#44; lo que condicionaba un ensanchamiento marcado de este &#250;ltimo&#46; Crec&#237;a hacia el interior del canal&#44; desplazando la cola de caballo hacia la izquierda de la l&#237;nea media&#44; y condicionaba erosi&#243;n focal de los muros posteriores de L2 y L3 en la regi&#243;n paramedial derecha&#46; La masa presentaba una intensidad de se&#241;al heterog&#233;nea aunque globalmente alta en las secuencias ponderadas en T1 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se complet&#243; el estudio de extensi&#243;n con tomograf&#237;a tor&#225;cica&#44; abdominal y p&#233;lvica&#44; con y sin contraste&#44; sin demostrarse otras lesiones&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente fue intervenido con un abordaje de l&#237;nea media posterior est&#225;ndar de D12 a L5&#44; bajo monitorizaci&#243;n neurofisiol&#243;gica intraoperatoria y con empleo de tomograf&#237;a computarizada de haz c&#243;nico intraoperatoria &#40;sistema O-arm&#44; Medtronic&#44; EE&#46;&#160;UU&#46;&#41; y neuronavegaci&#243;n&#44; con colocaci&#243;n de tornillos transpediculares en L1-L4&#44; con laminectom&#237;as de L2 a L4 y facetectom&#237;as completas derechas L2&#44; L3 y L4&#46; Se identific&#243; un tumor que englobaba el saco en todo el lado derecho y que continuaba hacia los cuerpos de L2 y L3&#44; a los que erosionaba&#44; y por los for&#225;menes L1-L2&#44; L2-L3 y L3-L4&#46; Se realiz&#243; ex&#233;resis completa macrosc&#243;pica de la tumoraci&#243;n y se apreci&#243; la ra&#237;z L3 derecha muy adherida y envuelta por el tumor &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Macrosc&#243;picamente se observ&#243; un material de color gris&#225;ceo de aspecto gelatinoso y consistencia el&#225;stica y otra parte retroperitoneal m&#225;s amarillenta&#46; La anatom&#237;a patol&#243;gica confirm&#243; la presencia de un GL maduro sin evidencia de malignidad&#44; con c&#233;lulas estromales de Schwann positivas para prote&#237;na S-100&#44; prote&#237;na glial fibrilar &#225;cida y neurofilamentos y c&#233;lulas ganglionares positivas para sinaptofisina&#44; cromogranina y neurofilamentos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs&#46; 2</a> B-D&#41;&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el postoperatorio el paciente tuvo una buena evoluci&#243;n&#46; Present&#243; inicialmente paresia 4&#47;5 a la flexi&#243;n de la cadera derecha e hipoestesia en la cara anterior del muslo derecho&#44; que fue recuperando progresivamente&#46; En la actualidad&#44; se encuentra asintom&#225;tico y sin datos de recidiva en las pruebas de imagen tras 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os de seguimiento&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por el tipo histol&#243;gico de la lesi&#243;n y su ex&#233;resis completa no se indicaron otros tratamientos complementarios&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los ganglioneuromas son tumores benignos de crecimiento lento&#44; que nacen de las c&#233;lulas ganglionares simp&#225;ticas&#44; generalmente del plexo simp&#225;tico paravertebral y&#44; en ocasiones&#44; de la m&#233;dula adrenal&#46; En la clasificaci&#243;n de la Organizaci&#243;n Mundial de la Salud se incluyen en el grupo de tumores neurales y mixtos glioneurales&#46; Las localizaciones m&#225;s frecuentes son abdomen &#40;52&#37;&#41;&#44; mediastino &#40;39&#37;&#41; y raramente en pelvis y cuello &#40;9&#37;&#41;&#46; La explicaci&#243;n para la localizaci&#243;n poco frecuente de los ganglioneuromas es el resultado del mecanismo de migraci&#243;n de las c&#233;lulas de la cresta neural en el periodo embrionario<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La incidencia del ganglioneuroma no est&#225; bien documentada&#44; pero se estima entre un 0&#44;1 y un 0&#44;5&#37; del total de los tumores del sistema nervioso central&#46; Los ganglioneuromas espinales representan menos del 10&#37; de todos los ganglioneuromas&#44; generalmente con invasi&#243;n de la regi&#243;n paraespinal&#46; En raras ocasiones pueden estar asociados a neurofibromatosis de tipo I y neoplasia endocrina m&#250;ltiple de tipo IIB<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El GL&#44; previamente denominado ganglioneuroma con sustituci&#243;n grasa&#44; es una variante muy infrecuente del ganglioneuroma&#44; descrita por primera vez en 1999 por Hara et al&#46; Se caracteriza por un componente adipoc&#237;tico maduro entremezclado con un ganglioneuroma convencional<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La histog&#233;nesis del elemento graso en el ganglioneuroma es controvertida&#46; Hara et al&#46; dicen que la presencia de tejido adiposo en el tumor se debe a la sustituci&#243;n de grasa del tumor degenerado&#44; ya que la neoplasia se origin&#243; a&#241;os antes y posteriormente experiment&#243; degeneraci&#243;n espont&#225;nea con sustituci&#243;n grasa&#46; Sin embargo&#44; Adachi et al&#46; postularon que seguramente los adipocitos del tumor deriven de las c&#233;lulas tumorales por s&#237; mismas&#44; por la diferenciaci&#243;n adipoc&#237;tica o lipometaplasia&#46; Adem&#225;s&#44; las c&#233;lulas de origen neural tienen la capacidad de diferenciarse en varios tipos celulares&#44; incluso hacia diferenciaci&#243;n lipomatosa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;4-6</span></a>&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Suele presentarse en ni&#241;os y adultos j&#243;venes&#44; con una mayor incidencia en mujeres &#40;3&#58;1&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">2-4</span></a>&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Son lesiones generalmente asintom&#225;ticas&#44; incluso cuando alcanzan tama&#241;os grandes&#46; A veces&#44; si se localizan en el retroperitoneo&#44; el dolor abdominal o la palpaci&#243;n de una masa abdominal pueden indicar el diagn&#243;stico&#46; Algunos ganglioneuromas pueden presentar s&#237;ntomas como hipertensi&#243;n y diarrea&#44; secundarios a la actividad metab&#243;lica causada por p&#233;ptidos vasoactivos&#44; presente en un 39&#37; de ellos&#46; En nuestro paciente&#44; el diagn&#243;stico se obtuvo tras la realizaci&#243;n de la prueba de imagen a ra&#237;z de la p&#233;rdida de fuerza en la extremidad inferior derecha secundaria a la compresi&#243;n del saco dural &#8212;otra peculiaridad del caso&#8212; y no hubo liberaci&#243;n de catecolaminas que produjesen crisis hipertensivas durante la cirug&#237;a<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;7</span></a>&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En ni&#241;os con escoliosis progresivas&#44; y sobre todo con curvas tor&#225;cicas&#44; debe ser considerado el diagn&#243;stico de ganglioneuroma&#44; ya que este se origina en el mediastino posterior y&#44; por lo tanto&#44; puede causar deformidad espinal en ellos&#46; Un 10&#37; de todos los ganglioneuromas afectan a la columna&#44; generalmente a la regi&#243;n paraespinal&#44; creando el efecto de reloj de arena&#46; Muchas veces se trata de hallazgos incidentales que se descubren por la escoliosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span></a>&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En tomograf&#237;a computarizada y RMN&#44; los ganglioneuromas son generalmente masas redondeadas o lobuladas paravertebrales con bordes regulares&#44; contenido homog&#233;neo y poca vascularizaci&#243;n&#44; que se pueden extender por los agujeros de conjunci&#243;n hacia el canal espinal en forma de reloj de arena&#46; La tomograf&#237;a computarizada es muy sensible para detectar calcificaciones&#44; que est&#225;n presentes en un 20-30&#37; y son t&#237;picamente finas&#46; No suelen tener componente graso ni qu&#237;stico&#44; salvo en la variedad lipomatosa&#44; que s&#237; lo presenta&#46; La RMN muestra hipointensidad en T1 e iso- o hiperintensidad en T2&#44; dependiendo de la cantidad de estroma&#46; En nuestro caso&#44; al tratarse de un GL&#44; exist&#237;a hiperintensidad en T1 por el componente graso&#46; La composici&#243;n histol&#243;gica de los ganglioneuromas con abundante estroma mixoide y pocas c&#233;lulas de Schwann se postula como el responsable de la caracter&#237;stica se&#241;al en RMN&#44; con realce tard&#237;o de la lesi&#243;n con distintos patrones&#44; desde realce intermedio hasta realce moderado y&#44; en ocasiones&#44; con apariencia espiral causada por las bandas curvil&#237;neas o nodulares de baja intensidad en T1 y T2<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6&#44;10</span></a> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico definitivo lo confirma la anatom&#237;a patol&#243;gica&#44; por la existencia de una lesi&#243;n encapsulada o no&#44; con &#225;reas de ganglioneuroma y otras de grasa madura&#46; El ganglioneuroma est&#225; compuesto por c&#233;lulas ganglionares maduras&#44; c&#233;lulas de Schwann y fibras nerviosas&#46; Las zonas de ganglioneuroma muestran c&#233;lulas de Schwann maduras con estroma de col&#225;geno con n&#250;cleos ovalados&#44; mezcladas con c&#233;lulas ganglionares maduras con citoplasma eosinof&#237;lico granulado&#44; n&#250;cleo grande y nucl&#233;olo prominente&#46; La atipia nuclear y las mitosis est&#225;n ausentes&#44; y no se observa atipia celular&#44; necrosis ni invasi&#243;n vascular&#46; En el GL caracter&#237;sticamente se observan adipocitos maduros sin atipia en varias zonas de la lesi&#243;n&#46; La inmunohistoqu&#237;mica muestra positividad para cromogranina y sinaptofisina en las c&#233;lulas ganglionares y positividad para vimentina&#44; prote&#237;na S-100 y prote&#237;na glial fibrilar &#225;cida para las c&#233;lulas de Schwann<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4-6</span></a>&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico diferencial de ganglioneuromas incluye&#58; neuroblastomas&#44; ganglioneuroblastomas&#44; schwannoma&#44; meningioma y otras lesiones qu&#237;sticas&#46; El diagn&#243;stico diferencial de masas retroperitoneales que contienen grasa incluyen lipoma&#44; hemangioma con alto contenido graso&#44; lipomatosis mediast&#237;nica&#44; angiomiolipoma y liposarcoma &#40;generalmente en menores de 40 a&#241;os y localizado en el mediastino posterior&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4&#44;5</span></a>&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 1957 se describi&#243; por primera vez la ex&#233;resis quir&#250;rgica completa como el tratamiento de elecci&#243;n en ganglioneuromas retroperitoneales grandes&#46; Dada su naturaleza benigna&#44; la quimioterapia adyuvante o la radioterapia local no est&#225;n indicadas&#46; Por la capacidad de malignizar de un peque&#241;o porcentaje&#44; la ex&#233;resis completa del tumor y el seguimiento a largo plazo es esencial&#46; La transformaci&#243;n maligna de un ganglioneuroma o ganglioneuroblastoma en un neuroblastoma fue descrita por Kulkarni et al&#46; en 1998&#44; a ra&#237;z de un resto tumoral o un componente de neuroblastoma que no se diagnostic&#243; en la primera cirug&#237;a&#46; Se necesita seguimiento a largo plazo por el lento potencial de progresi&#243;n y la recurrencia tard&#237;a&#46; Hasta la fecha no se han descrito malignizaciones de GL y&#44; aunque la impresi&#243;n general es de benignidad&#44; a&#250;n hay pocos casos descritos y poco seguimiento&#44; ya que el primero fue diagnosticado en 1999&#46; Debido a su gran tama&#241;o y su invasi&#243;n del foramen neural&#44; a veces la ex&#233;resis quir&#250;rgica es t&#233;cnicamente dif&#237;cil&#46; Estos riesgos y el hecho de que muchos de estos pacientes est&#225;n asintom&#225;ticos ha llevado a plantearse la cuesti&#243;n de la eficacia de la cirug&#237;a para el tratamiento de los ganglioneuromas retroperitoneales&#46; La embolizaci&#243;n transarterial de paragangliomas usando micropart&#237;culas ha sido descrita de manera satisfactoria&#46; Existen casos descritos de ganglioneuromas tratados con embolizaci&#243;n con agentes emb&#243;licos l&#237;quidos como una opci&#243;n segura y efectiva<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6&#44;11-14</span></a>&#46;</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los GL son una variante muy poco frecuente de los ganglioneuromas&#44; con menos de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>casos descritos hasta la fecha&#44; que deben ser incluidos en el diagn&#243;stico diferencial de lesiones retroperitoneales de contenido graso&#46; La ex&#233;resis quir&#250;rgica completa&#44; siempre que esta sea posible y con ayuda de la monitorizaci&#243;n neurofisiol&#243;gica intraoperatoria&#44; parece ser la mejor opci&#243;n terap&#233;utica para el control del tumor y la recuperaci&#243;n del d&#233;ficit neurol&#243;gico&#46; Debido a su baja incidencia&#44; son tumores que deben ser estudiados en mayor profundidad para sacar conclusiones claras de su comportamiento y del manejo adecuado&#46; Consideramos el presente caso excepcional por sus manifestaciones cl&#237;nicas y radiol&#243;gicas&#44; as&#237; como por los hallazgos de anatom&#237;a patol&#243;gica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">13&#44;15&#44;16</span></a>&#46;</p></span></span>"
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Caso clínico
Ganglioneuroma lipomatoso paravertebral con extensión intraespinal. Descripción de un caso y revisión de la literatura
Paravertebral lipomatous ganglioneuroma with intraspinal extension. Case report and literature review
Olalla Lista Martíneza,
Autor para correspondencia
olallalista@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, Julián Castro Castroa, Víctor Manuel Moreno Barruecob, Pilar Varela Roisa, Elisa Clara Cuevas Álvarezc, Ana Pastor Zapataa
a Servicio de Neurocirugía, Complejo Hospitalario Universitario Ourense, Orense, España
b Servicio de Traumatología, Hospital HM Modelo, La Coruña, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Complejo Hospitalario Universitario Ourense, Orense, España

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