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valorada previamente por Atenci&#243;n Primaria y Rehabilitaci&#243;n refiriendo lumbalgia aislada de a&#241;os de evoluci&#243;n&#46; En los 2 meses previos a ser valorada por nuestro departamento&#44; se asoci&#243; al cuadro cl&#237;nico conocido&#44; ciatalgia de distribuci&#243;n L5 derecha con pobre respuesta a analg&#233;sicos habituales y sin hallazgos relevantes en la exploraci&#243;n neurol&#243;gica&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; lumbar evidenci&#243; una lesi&#243;n intradural-extramedular a nivel del cuerpo vertebral L4 y espacio L4-L5&#44; ocupando la totalidad del canal raqu&#237;deo&#46; La lesi&#243;n fue heterog&#233;nea con focos hiperintensos en la secuencia T2&#46; Tras la administraci&#243;n de contraste&#44; la lesi&#243;n present&#243; marcada captaci&#243;n generalizada sin observarse realce de los focos destacados en la secuencia T2&#46; Estos hallazgos fueron compatibles con cambios qu&#237;sticos intralesionales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; En base a las caracter&#237;sticas observadas en la RM&#44; se plante&#243; como diagn&#243;stico diferencial inicial neurinoma y meningioma&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Adem&#225;s de la lesi&#243;n mencionada&#44; se objetiv&#243; en la RM cambios degenerativos en los espacios intervertebrales lumbares L2-L3 y L3-L4&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una laminectom&#237;a L3-L4-L5&#44; observ&#225;ndose una lesi&#243;n heterog&#233;nea de consistencia dura&#44; en relaci&#243;n al filum terminal y con importante adherencia a ra&#237;ces nerviosas&#46; La anatom&#237;a patol&#243;gica intraoperatoria fue informada como lesi&#243;n sugestiva de alto grado de malignidad&#46; Por presentar un pobre plano de disecci&#243;n en relaci&#243;n a una ra&#237;z nerviosa&#44; se opt&#243; por realizar una resecci&#243;n subtotal&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio anatomopatol&#243;gico morfol&#243;gico present&#243; tejido nervioso y conectivo vascular infiltrado por lesi&#243;n tumoral &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A y B&#41;&#46; Los estudios inmunohistoqu&#237;micos revelaron positividad en los siguientes marcadores&#58; vimentina&#44; S100&#44; sinaptofisina&#44; cromogranina CD56&#46; Tambi&#233;n fueron positivos CK AE1-AE3 y CK19&#44; siendo de tipo difuso y parcheado&#44; respectivamente&#46; Por otra parte&#44; fueron negativos los marcadores EMA&#44; CK 7 - 20&#44; GFAP&#44; CDX2&#44; CD 45 -138&#44; como tambi&#233;n los receptores de estr&#243;genos-progesterona &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>C&#41;&#46; En cuanto a la proliferaci&#243;n celular observada&#44; destac&#243; un &#237;ndice Ki67 del 1&#37;&#44; siendo las mitosis por campo registradas &#60;1&#46; Los hallazgos morfol&#243;gicos e inmunohistoqu&#237;micos fueron compatibles con tumor neuroendocrino bien diferenciado&#44; tambi&#233;n conocido como tumor carcinoide&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La positividad y negatividad de los marcadores CK19 y CDX2&#44; respectivamente&#44; llev&#243; a la necesidad de descartar un potencial origen primario gastrointestinal y&#47;o pancre&#225;tico&#46; Los estudios de extensi&#243;n fueron negativos con excepci&#243;n de los niveles de cromogranina A&#58; 12&#44;3 ng&#47;mL &#40;valor normal&#58; 0-4 ng&#47;mL&#41;&#46; Descart&#225;ndose la localizaci&#243;n primaria extraespinal&#44; fue confirmado el diagn&#243;stico de tumor neuroendocrino bien diferenciado intradural-extramedular de filum terminale a nivel L4L5&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente fue valorada conjuntamente por los departamentos de Oncolog&#237;a M&#233;dica y Radioter&#225;pica decidi&#233;ndose tratamiento radioter&#225;pico estereot&#225;ctico fraccionado&#44; siendo la dosis total 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Gy&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante el postoperatorio inmediato la paciente present&#243; afectaci&#243;n esfinteriana vesical y rectal&#46; Posteriormente&#44; manifest&#243; una mejor&#237;a parcial y progresiva&#46; Actualmente&#44; la paciente presenta un buen control del esf&#237;nter anal y por otra parte&#44; vejiga neur&#243;gena que requiere autosondajes&#46; La paciente refiere persistencia de lumbalgia en posible relaci&#243;n con su patolog&#237;a degenerativa lumbar y resoluci&#243;n del dolor ci&#225;tico L5 derecho&#44; en relaci&#243;n con la lesi&#243;n tumoral resecada&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizaron RM peri&#243;dicas de control siendo el &#250;ltimo estudio realizado 4 a&#241;os tras la intervenci&#243;n quir&#250;rgica&#44; presentando estabilidad del peque&#241;o resto tumoral &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el fin de descartar progresi&#243;n y&#47;o diseminaci&#243;n metast&#225;sica&#44; se realizaron diferentes estudios de extensi&#243;n que fueron negativos&#44; entre ellos gamagraf&#237;a de receptores de somatostatina y TC body a los 3 y 4 a&#241;os tras la intervenci&#243;n&#44; respectivamente&#46; Los niveles de cromogranina A permanecieron elevados hasta los 6 meses de la cirug&#237;a&#44; no existiendo evidencia de progresi&#243;n ni diseminaci&#243;n metast&#225;sica&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0075">Discusi&#243;n</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Inicialmente los tumores carcinoides fueron descritos como neoplasias de origen</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">gastrointestinal benignas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Posteriormente se reconoci&#243; el potencial de malignizaci&#243;n de los mismos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Actualmente se consideran neoplasias heterog&#233;neas derivadas predominantemente de c&#233;lulas enterocromafines o de Kulchitsky<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; siendo sin&#243;nimo de tumor neuroendocrino<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; asoci&#225;ndose hasta en un 10&#37; de los casos con el s&#237;ndrome de neoplasia endocrina m&#250;ltiple tipo-1 &#40;MEN-1&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La localizaci&#243;n m&#225;s frecuente de los tumores neuroendocrinos suele ser gastrointestinal &#40;67&#44;5&#37;&#41;&#44; seguida por el sistema broncopulmonar &#40;25&#44;3&#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;8</span></a>&#46; En cuanto a la afectaci&#243;n neurol&#243;gica&#44; esta suele relacionarse con diseminaci&#243;n metast&#225;sica&#44; siendo m&#225;s frecuente la compresi&#243;n medular epidural y en segundo lugar&#44; la afectaci&#243;n intracraneal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#46; En el caso presentado&#44; la paciente manifest&#243; inicialmente lumbalgia en probable relaci&#243;n con cambios degenerativos cr&#243;nicos&#59; la presentaci&#243;n de un cuadro de radiculopat&#237;a L5 de reciente comienzo y la resoluci&#243;n del mismo tras la cirug&#237;a&#44; sugieren como mecanismo fisiopatog&#233;nico la compresi&#243;n radicular nerviosa secundaria al proceso tumoral conocido&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico diferencial de las lesiones con localizaci&#243;n intradural-extramedular lumbosacra plantea principalmente dos entidades<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span></a>&#46; Por un lado los neurinomas&#44; descart&#225;ndose en el caso presentado por ser negativa la prote&#237;na S100 en la inmunohistoqu&#237;mica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46; En segundo lugar&#44; corresponde descartar meningioma&#44; poco probable por la ausencia de calcificaciones y cuerpos de psamomma en la anatom&#237;a patol&#243;gica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span></a>&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha descrito un cuadro cl&#237;nico en relaci&#243;n con los tumores neuroendocrinos mediado por metabolitos tumorales activos&#44; denominado &#171;s&#237;ndrome carcinoide&#187;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; presente en hasta un 10&#37; de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#46; Este s&#237;ndrome se manifiesta principalmente con diarrea y sofocos&#59; menos frecuentemente con afectaci&#243;n valvular card&#237;aca y pelagra<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Este cuadro puede predisponer a la existencia de complicaciones cardiopulmonares intraoperatorias severas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;14</span></a>&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Previamente se han descrito tres casos de tumores neuroendocrinos bien diferenciados primarios en relaci&#243;n al filum terminale<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;13&#44;15</span></a>&#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46; En dos de estos reportes&#44; la presentaci&#243;n cl&#237;nica fue en relaci&#243;n a compresi&#243;n nerviosa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;13</span></a>&#44; mientras que en el restante fue un hallazgo incidental<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>&#46; El manejo inicial en todos coincidi&#243; con el planteado en nuestro caso&#44; realiz&#225;ndose una intervenci&#243;n quir&#250;rgica con el fin de mejorar la sintomatolog&#237;a y obtener un diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico&#46; En los casos que se consigui&#243; una resecci&#243;n subtotal&#44; se decidi&#243; tratamiento adyuvante radioter&#225;pico fraccionado&#44; variando la dosis empleada 45-56 Gy<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;15</span></a>&#46; En nuestro paciente se emple&#243; una dosis total de 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Gy&#46; El seguimiento presentado de nuestro paciente fue de 48 meses&#44; variando en los reportes previos 0-9 meses<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;13&#44;15</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento con radioterapia ha sido descrito en casos de tumores neuroendocrinos benignos parcialmente resecados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; La quimioterapia tiene un rol muy limitado en el tratamiento de los tumores neuroendocrinos bien diferenciados&#44; limit&#225;ndose a aquellos casos con lesiones metast&#225;sicas sintom&#225;ticos o con mala respuesta a los tratamientos mencionados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El seguimiento estrecho de estos pacientes es de vital importancia&#44; particularmente realizar peri&#243;dicamente estudios de extensi&#243;n con el objetivo de descartar recurrencias tumorales y&#47;o detectar met&#225;stasis carcinoides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Tambi&#233;n es recomendable la valoraci&#243;n peri&#243;dica de los niveles de &#225;c&#46; 5-hidroxiindoloac&#233;tico en orinas de 24 h y los niveles de cromogranina A&#44; en relaci&#243;n con progresi&#243;n y&#47;o met&#225;stasis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;13</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0080">Conclusi&#243;n</span><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los tumores neuroendocrinos primarios bien diferenciados con localizaci&#243;n intradural-extramedular lumbosacra son una rareza excepcional&#46;</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La resecci&#243;n quir&#250;rgica aislada&#44; o en asociaci&#243;n a tratamiento adyuvante radioter&#225;pico en resecciones subtotales&#44; podr&#237;a ser considerada una estrategia terap&#233;utica dada la buena evoluci&#243;n y baja probabilidad de recidiva observada&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="center" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Locke et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="center" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Abdulazim et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="center" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Koustais et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="center" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Revuelta et al&#46;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">Edad paciente &#40;a&#241;os&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">63&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">41&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">68&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">68&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">Presentaci&#243;n cl&#237;nica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Sindrome cauda equina&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Lumboci&#225;tica S1 bilateral&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Hallazgo incidental&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Lumboci&#225;tica L5 derecha&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">Tratamiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resecci&#243;n subtotal &#43; RTF 45 Gy&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resecci&#243;n total &#171;en bloque&#187;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resecci&#243;n subtotal &#43; RTF 56 Gy&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resecci&#243;n subtotal &#43; RTF 30 Gy&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">Evoluci&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">-&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">No recurrencia&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">No progresi&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">No progresi&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">Seguimiento &#40;meses&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">-&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Vol. 29. Núm. 5.
Páginas 244-249 (septiembre - octubre 2018)
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Vol. 29. Núm. 5.
Páginas 244-249 (septiembre - octubre 2018)
Caso clínico
Tumor neuroendocrino bien diferenciado intradural-extramedular primario del filum terminale. Presentación de un caso y revisión de la literatura
Primary well differentiated neuroendocrine tumor of the filum terminale. Case report and literature review
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Juan Manuel Revuelta Barbero
Autor para correspondencia
manu_revuelta@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, Anwar Saab Mazzei, Carlos Cotúa Quinteros, Laura de Reina
Servicio de Neurocirugía, Hospital Puerta de Hierro Majadahonda, Madrid, España
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Tabla 1. Tumores neurondocrinos bien diferenciados intradurales-extramedulares primarios en relación al filum terminale
Resumen
Objetivo

Presentar un caso de un tumor neuroendocrino primario bien diferenciado intradural-extramedular del filum terminale y revisar la literatura.

Caso

Paciente de 68 años valorada tras presentar lumbociática de difícil control analgésico objetivándose una lesión intradural-extramedular lumbar. La lesión, en relación al filum terminal, fue resecada parcialmente siendo el diagnóstico anatomopatológico de tumor neuroendocrino bien diferenciado primario (carcinoide). Tras valoración multidisciplinaria, se decidió tratamiento radioterápico estereotáctico fraccionado. En los sucesivos controles no se evidenció progresión ni diseminación metastásica.

Discusión

Los tumores neuroendocrinos son neoplasias heterogéneas derivadas predominantemente de células enterocromafines, en los cuales la quimioterapia tiene un rol muy limitado. Por otra parte, la radioterapia ha sido descrita en lesiones parcialmente resecadas.

Conclusión

Los tumores neuroendocrinos primarios bien diferenciados con localización intradural-extramedular lumbosacra son una rareza excepcional. La resección quirúrgica aislada, o asociada a tratamiento adyuvante radioterápico en resecciones subtotales, podría ser considerada una estrategia terapéutica efectiva.

Palabras clave:
Filum terminale
Cauda equina
Neoplasias espinales
Paraganglioma
Tumor carcinoide
Tumor neuroendocrino
Abstract
Objective

To present a case of a well-differentiated primary intradural-extramedullary neuroendocrine tumor of the filum terminale and to conduct a literature review.

Case

A 68-years old patient was assessed after presenting lower back pain and sciatica with ineffective pain relief. The patient presented an intradural-extramedullary lumbar lesion arising from the filum terminale, which was partially resected. The pathology diagnosis was a well-differentiated primary neuroendocrine tumor (carcinoid tumor). After a multidisciplinary evaluation, fractionated stereotactic radiotherapy was administered. No progression or metastatic spread was observed in successive assessments.

Discussion

Neuroendocrine tumors are heterogeneous neoplasms derived predominantly from enterochromaffin cells, in which chemotherapy plays a very limited role. In contrast, radiotherapy has been described in partially resected lesions.

Conclusion

Well-differentiated primary neuroendocrine tumors with intradural-extramedullary lumbosacral location are an exceptional rarity. Isolated surgical resection, or associated with an adjuvant radiotherapy treatment in subtotal resections, could be considered an effective therapeutic strategy.

Keywords:
Filum terminale
Cauda equina
Spinal neoplasms
Paraganglioma
Carcinoid tumor
Neuroendocrine tumor

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